Pseudo-tumor digital tuberculosis: A case report and review of the literature [Tuberculose osseuse digitale pseudotumorale: Un cas et revue de la littérature]

CAS CLINIQUE

Tuberculose osseuse digitale pseudotumorale : un cas et revue de la littérature

Pseudo-tumor digital tuberculosis: A case report and review of the literature S. Fnini * , A. Messoudi, J. Hassoune, A. Garche, A. Largab

Servicedechirurgieorthope´ diqueettraumatologique,CHUIbn-Rochd,pavillon32,Casablanca,Maroc Rec¸ule10mai2011;accepte´le9septembre2011

MOTS CLÉS

Tuberculose osseuse ; Phalange ;

Doigt

Résumé Nous rapportonslecasd’une patientede66ansqui aétéhospitaliséepourune tuméfaction circonférentielle de la phalange moyenne du majeur, évoluant depuis un an.

L’exérèse-biopsiedela phalangeapermisdefairelediagnostic d’unetuberculose osseuse.

Àtraverscecasexceptionnel,lesauteursontfaitunerevuedelalittératuresurlesaspects cliniques,radiologiquesetévolutifsdelatuberculoseosseusedigitale.

#2011ElsevierMassonSAS.Tousdroitsréservés.

KEYWORDS

Osseous tuberculosis;

Phalanx;

Finger

Summary Wereportacaseofa66-year-oldwoman,whowastreatedforacircumferential tumefactionofthemiddlephalanxofthethirdfinger,evolvingforoneyear.Theexcision-biopsy ofthephalanxledtothediagnosisofanosseoustuberculosis.Throughthisexceptionalcase,the authorsmadeareviewoftheliteratureontheclinical,radiologicalandevolutionaryaspectsof thedigitalosseoustuberculosis.

#2011ElsevierMassonSAS.Allrightsreserved.

Introduction

La tuberculose ostéoarticulaire représente 1 à 3 % des tuber- culoses extrapulmonaires. L’atteinte de la main est la forme la plus rare, après celle de l’épaule, et pose un problème de diagnostic différentiel avec les affections tumorales [1—6].

C’est le cas dans notre observation.

Observation

Il s’agit d’une patiente de 66 ans, femme au foyer, vaccinée contre la tuberculose et sans notion de contage tuberculeux dans l’entourage, qui présentait une tuméfaction de la deuxième phalange du médius évoluant depuis un an. L’exa- men clinique avait objectivé une tuméfaction circonféren- tielle en fuseau avec des signes inflammatoires. L’examen de la peau avait retrouvé deux fistules borgnes de siège dorsal (Fig. 1a et b). La mobilité en flexion était limitée. Il n’y avait pas d’adénopathies satellites et l’état général était conservé. Il n’y avait pas de signes cliniques associés, notam- ment pulmonaires, digestifs ou urinaires.

* Auteurcorrespondant.

Adressee-mail:sfnini@hotmail.com(S.Fnini).

Disponibleenlignesur

www.sciencedirect.com

0294-1260/$—seefrontmatter#2011ElsevierMassonSAS.Tousdroitsréservés.

doi:10.1016/j.anplas.2011.09.004

Le bilan radiologique standard a révélé une image lytique hétérogène de la totalité de la phalange sans réaction périostée, mais avec pincement des articulations interpha- langiennes (Fig. 2a et b). Le reste de la main et du poignet était normal. Le bilan biologique a mis en évidence une anémie, un syndrome inflammatoire avec une VS à 30 mm/h. La glycémie, la fonction rénale et la radiographie du thorax étaient normaux.

Devant l’âge de la patiente, l’importance de la lésion et après concertation pluridisciplinaire, il a été décidé de procéder à une exérèse-biopsie de la totalité de la deuxième phalange, vu l’importance des lésions osseuses qui étaient au-delà de toute possibilité de reconstruction. L’exploration chirurgicale a mis en évidence une tumeur intraosseuse, molle, blanchâtre, infiltrant les tendons extenseurs et fléchisseurs (Fig. 3). Après ablation de la phalange, nous avons procédé à un brochage axial.

L’examen histologique a objectivé un tissu osseux siège d’un granulome épithélio-gigantocellulaire centré par une

nécrose caséeuse. Cet aspect caractéristique a permis de poser le diagnostic d’une ostéite tuberculeuse phalangienne dans sa forme pseudotumorale, appelée aussi « Spina ventosa ». La recherche du BK était négative sur l’examen direct et la culture sur milieu de Lowenstein. La recherche de BK dans les secré- tions bronchiques par tubage était négative. L’intradermo- réaction (IDR) à la tuberculine était positive à 10 mm.

L’enquête familiale n’a pas dépisté de contage familial.

La patiente a été traitée par polychimiothérapie anti- bacillaire conformément au programme national du minis- tère de la Santé du Maroc. Ce traitement comporte l’association de rifampicine, isoniazide, pyrazinamide et streptomycine pendant deux mois ; relayé par rifampicine et isoniazide pendant sept mois [7]. La cicatrisation cutanée n’a été obtenue qu’au bout de quatre semaines. La broche a été enlevée au deuxième mois postopératoire.

À deux ans de recul, la mobilité de l’articulation métacarpo-phalangienne est normale. L’articulation inter- phalangienne présente une flexion active de 108 et une extension complète. La force de la main est diminuée de 30 % par rapport au côté controlatéral. Le raccourcissement digital est de 2,5 cm (Fig. 4a et b). La radiographie ne montre pas de récidive infectieuse (Fig. 5).

Figure1 aetb:aspectcliniquedudoigtenpréopératoire.

Figure2 aetb:aspectradiologiquedefaceetdeprofil. Figure3 Aspectperopératoiredelalésion.

Discussion

La tuberculose de la main représente 7 % des lésions tuber- culeuses de l’appareil locomoteur [2,4,6]. Elle est décrite surtout dans les pays de forte endémie, en particulier les pays du Maghreb. En 2007, 25 562 nouveaux cas de tubercu- lose (toutes localisations confondues) ont été dépistés au Maroc, soit une incidence de 82 nouveaux cas pour 100 000 habitants [7].

La tuberculose de la main regroupe l’atteinte du poignet, des gaines synoviales des tendons des articulations et du squelette des doigts [1,2]. La localisation osseuse des

phalanges reste exceptionnelle du fait de la petite taille des os de la main [8—14]. Elle atteint les enfants et les adultes jeunes, souvent secondaire à une localisation pulmonaire. La forme pseudotumorale ou « Spina ventosa » est exception- nelle chez le patient âgé. L’association à d’autres localisa- tions tuberculeuses, en particulier ostéoarticulaires, est rapportée dans 30 à 50 % des cas. La phalange proximale de l’index et du médius est la plus atteinte. L’atteinte multifocale de plusieurs os tubulaires des doigts et l’atteinte de deux phalanges contiguës des doigts sans atteinte arti- culaire ont été aussi rapportées.

Mycobacteriumtuberculosis

est, en règle générale, l’agent causal. Les BK ayant une multiplication lente, l’atteinte ostéoarticulaire est souvent paucibacillaire et résulte de la dissémination hématogène du BK à partir d’un foyer infectieux actif ou quiescent [15—17]. L’existence de facteurs de risque tels que diabète, infection à VIH, traitement immunosuppres- seur, contage tuberculeux, absence de vaccination au BCG ou un bas niveau socioéconomique peut orienter le diagnostic.

Le traumatisme qui peut réactiver un foyer tuberculeux préexistant est souvent rapporté, mais son rôle véritable reste discuté [18,19]. D’un autre côté, des infections à

sont décrites dans les métiers à risque tels que l’agriculture ou la boucherie.

La tuberculose digitale se manifeste généralement sous la forme d’une ostéite chronique [20,21]. Douleur, signes inflammatoires, ulcération, fistulisation et tuméfaction constituent l’essentiel des signes cliniques qui évoluent sur un mode progressif. Des adénopathies satellites sont présentes dans 50 % des cas. Les formes tumorales, comme dans notre cas, appelées « Spina ventosa » posent des problèmes de diagnostic différentiel avec les tumeurs osseuses bénignes et malignes primitives ou secondaires [22,23]. L’altération de l’état général est observée dans les formes multifocales. L’évolution traînante après anti- biothérapie non spécifique d’une ostéite digitale doit faire évoquer une tuberculose.

L’aspect radiologique de l’atteinte osseuse digitale est variable : déminéralisation, irrégularité corticale, soufflure, fracture pathologique, géode, lacune unique ou multiple, avec ou sans séquestre osseux. L’ostéite tuberculeuse digi- tale doit toujours être évoquée devant une lésion lytique sans réaction périostée, surtout en présence de facteurs à risque [11,12,14,15,20]. L’aspect pseudotumoral prête à confusion avec une tumeur maligne primitive ou avec les

Figure5 Résultatradiologique.

acrométastases des cancers digestifs, surtout en cas d’effraction corticale et d’extension aux parties molles [22,23].

La TDM donne une meilleure définition des lésions osseuses et recherche des calcifications très évocatrices de tuberculose au niveau des parties molles. L’IRM est d’un grand intérêt dans la détection des anomalies débu- tantes de la moelle osseuse et pour en apprécier l’extension permettant de montrer l’extension intra- et extraosseuse, l’état de la corticale, par un hyposignal en T1 et un hyper- signal en T2, avec rehaussement du signal après injection de gadolinium [24].

La positivité de l’IDR à la tuberculine n’est pas un argu- ment formel, surtout si le patient a été déjà vacciné par le BCG. Le bilan inflammatoire est souvent normal. La recher- che bactériologique est souvent négative puisque l’ostéite est paucibacillaire [1,2,4,5]. L’étude sérologique telle la

«

» (PCR) a une spécificité de 100 % par la mise en évidence de l’ADN mycobactérien, avec une réponse rapide [22].

La biopsie chirurgicale ou percutanée constitue la clé du diagnostic en montrant l’aspect typique de granulome épithéloïde gigantocellulaire avec nécrose caséeuse. Cette biopsie est fiable dans 90 % des cas [11,12,17]. En l’absence de nécrose caséeuse (pathognomonique des infections par le BK), il faut éliminer d’autres affections granulomateuses comme les mycoses, la brucellose, la sarcoïdose et la lèpre tuberculoïde [11,13,19,22]. Mais dans ce cas et dans des pays d’endémie tuberculeuse, le traitement antituberculeux d’épreuve doit être mis en route.

De nombreuses lésions constituent des diagnostics différentiels à la tuberculose digitale : ostéomyélite chronique, brucellose, chondrome, ostéome ostéoïde, synovite villonodulaire, sarcoïdose, maladie de Paget, hyperparathyroïdie et la goutte [5,6,9,11,12]. Devant une femme âgée entre 30 et 50 ans, une polyadénopathie médiastinale, une ostéolyse pluridigitale, la sarcoïdose constitue le principal diagnostic différentiel. Tous les autres diagnostics peuvent être éliminés par la biologie ou l’étude histologique.

Le traitement de la tuberculose digitale repose sur une polychimiothérapie antituberculeuse avec des protocoles variables en fonction des pays. La durée du traitement des tuberculoses osseuses au Maroc est de neuf mois au minimum [7]. La place de la chirurgie est limitée : biopsie, évacuation d’abcès ou exérèse de fistules chroniques résistant au trai- tement spécifique. Vu l’âge de notre patiente et la destruc- tion complète de la phalange, nous avons procédé à une exérèse-biopsie de la totalité de la phalange, ce qui a accéléré la guérison.

Le traitement médical entraîne souvent la guérison des lésions, mais le pronostic fonctionnel dépend du délai diag- nostic. La rechute bactérienne et la dissémination des lésions sont la conséquence d’un traitement mal suivi ou d’une résistance bactérienne aux antibacillaires de plus en plus fréquente dans notre pays.

Conclusion

La tuberculose digitale est rare et pose souvent un pro- blème de diagnostic différentiel avec d’autres affections,

notamment granulomateuses, tumorales métastatiques, surtout en cas de localisations multiples chez un patient âgé.

La forme pseudotumorale de la tuberculose osseuse est une entité très rare même en pays d’endémie. La biopsie demeure un moyen rapide de diagnostic de certitude.

Déclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article.

Références

[1]Leung PC. Tuberculosis of the hand. The Hand 1978;10(3):

285—91.

[2]BenkeddacheY,SidhoumSE,DerridjA.Lesdifférentsaspects destuberculosesdelamain:àproposd’unesériede45cas.Ann ChirMain1988;7(2):166—75.

[3]Al-QattanMM,BowenV,ManteoRT.Tuberculosisofthehand.

JHandSurgBr1994;19(2):234—7.

[4]SubasiM,BukteY,KapukayaA,GurkanF.Tuberculosisofthe metacarpalsandphalangesofthehand.AnnPlastSurg2004;53( 5):469—72.

[5]KotwalPP,KhanSA.Tuberculosisofthehand:clinicalpresenta- tionandfunctionaloutcomein32patients.JBoneJointSurg 2009;91(8):1054—7.

[6]KaranasYL,YinKK.Mycobacteriumtuberculosisinfectionofthe hand:acasereportandreviewoftheliterature.AnnPlastSurg 1998;40(1):65—7.

[7]Programmenationaledelalutteantituberculeuse,ministèrede laSantémarocaine.Édition2011.

[8]Pearlman HS, Warren RF. Tuberculous dactylitis. Am J Surg 1961;101:769—71.

[9]JensenCM,JensenCH,PaerregaardA.Adiagnosticproblemin tuberculousdactylitis.JHandSurgBr1991;16(2):202—3.

[10] VanmarsenilleJM,DeBergB,HoussiauFA,DeSelysJ.Unusually prolongedcourseoftuberculousdactylitiswithosteitis.Joint BoneSpine2003;70(6):535—7.

[11] Freih Odeh AH. Tuberculous dactylitis pseudotumor of an adultthumb:acasereport.StratTraumLimb Recon2010;

5(1):53—6.

[12] NgomG,DiéméC,FallI,NdoyeN.Latuberculosedigitale:à proposd’uncas.ChirMain2008;27(1):43—6.

[13] Rabesalamaa SSEN, Rakoto-Ratsimbaa HN, Rakotovaoa M, RazafimahandrybHJC.Osteoarthritetuberculeusedupouce: àproposd’uncas.ArchPediatr2010;17(1):45—8.

[14] SalimpourR,SalimpourP.Pictureofthemonth.Tuberculous dactylitis.ArchPaediatrAdolescMed1997;151(8):851—2.

[15] Hassen-ZrourS, YounesM,Haj Salah-Othman M,Korbäa W, TouziM,BéjiaI,etal.Dactylitetuberculeusemultifocale:à proposd’uncas.ChirMain2008;27(2—3):122—5.

[16] WesselsG,HesselingPB,BeyersN.Skeletaltuberculosis:dac- tylitisandinvolvementoftheskull.PediatrRadiol1998;28(4):

234—6.

[17] AgarwalS,CaplivskiD,BottoneEJ.Disseminatedtuberculosis presentingwith fingerswellinginapatientwithtuberculous osteomyelitis: a casereport. Ann Clin Microbiol Antimicrob 2005;3(4):18.

[18] Zoga A, Lee VW. Paediatric case of the day. Tuberculosis dactylitisandprimarypulmonarytuberculosis.AmJRoentgenol 1999;173(813):815—7.

[19] BenbrahimE,AbdelmoulaS,BensalahB,KilaniF,ChattiDeyS.

Unetuberculosedigitalerévéléeparuntraumatisme.RevChir Orthop2003;89(4):71—4.

[20] BellarbiS,BelkarchiaE,ChiboubA,ElMannouarM.Tuberculose osseuse du pouce révélée par un traumatisme. Chir Main 2004;23(5):257—9.

[21] SunderamoorthyD,Gupta V, BleetmanA. TBor notTB: an unusualsorefinger.EmergMedJ2001;18(6):490—1.

[22] AndronikouS,SmithB.‘‘Spinaventosa’’tuberculousdactylitis.

ArchDisChild2002;86(3):206.

[23] Bouabid S,KadiS, MabroukH.Formepseudotumoraledela tuberculoseosseuse.Àproposd’unelocalisationaumétacarpe.

ChirMain2011;30(2):140—3.

[24] YoonCJ,ChungHW,HongSH,KimCJ,KangHS.MRfindings oftuberculousdactylitis.EurJRadiol2001;39(3):163—7.