© Masson, Paris, 2004 Neurochirurgie, 2004, 50, n° 1, 57-60
Cas clinique
KYSTE HYDATIQUE INTRADURAL LOMBAIRE À propos d’un cas
S. HILMANI, M. EL MALKI, A. BERTAL, M. ACHOURI, A. SAMI, A. OUBOUKHLIK, A. EL KAMAR, A. EL AZHARI
Service de Neurochirurgie, CHU Ibn Rochd, Casablanca, Maroc.
SUMMARY: Lumbar intradural hydatid cyst. Case report
S. HILMANI, M. EL MALKI, A. BERTAL, M. ACHOURI, A.
SAMI, A. OUBOUKHLIK, A. EL KAMAR, A. EL AZHARI (Neurochirurgie,2004,50, 57-60).
Hydatid disease is a serious public health problem in de- veloping countries. Cerebrospinal localizations account for 1% of all cases of hydatid disease. The spino-radic- ular form is exceptional. We report a case of a 25-year- old women with cauda equina. Thoraco-lumbar MRI has showed an intradural process extending from L3 to L5, a low-intensity signal on T1 weighted images and a high-intensity signal on T2 weighted images, which were not enhanced after gadolinium injection. There was no vertebral involvement. After L3 L4 and L5 laminotomy and opening of the dura-matter, multiple vesicles were found scattered among the roots, with no adhesion to meninges or nervous structures. Total extirpation was easy. The outcome was marked by recovery of the mo- tor deficit and sphincter disorders. This localization is serious but its prognosis is excellent if the diagnosis is made early enough to prevent cyst rupture and to allow total resection.
Key-words:intradural hydatid cyst, surgery.
RÉSUMÉ
La maladie hydatique représente un sérieux problème de santé publique dans les pays en voie de développe- ment. L’hydatidose cérébro-spinale représente 1 % de toutes les atteintes hydatiques. Celle radiculo-médul- laire primitive est exceptionnelle. Nous rapportons l’observation d’une jeune fille de 25 ans admise en ur- gence pour un syndrome de la queue de cheval. L’IRM dorsolombaire avait objectivé un processus intra-dural étendu de L3 à L5, hypo-intense en T1, hyperintense en T2, ne prenant pas le produit de contraste et sans atteinte vertébrale. Le reste du bilan radiologique n’avait pas noté de localisation secondaire. Après une laminectomie de L3, L4 et L5 et ouverture de la dure- mère, de multiple vésicules de taille variable étaient dispersées entre les racines sans adhérence avec les méninges ni avec les structures nerveuses. L’extirpa- tion totale était facile avec une irrigation du foyer par du sérum hypertonique.
L’évolution était marquée par une récupération totale du déficit moteur et des troubles sphinctériens. La gra- vité de cette localisation contraste avec son excellent pronostic à condition d’y penser pour éviter la rupture et d’enlever tous les kystes.
Malgré les efforts éducatifs et les progrès réa- lisés en matière d’hygiène dans les pays en voie de développement, selon le programme de l’OMS [6], la maladie hydatique continue à présenter un problème de santé publique. Si ce parasite n’épar- gne aucun organe, la localisation au niveau du système nerveux central reste rare et exception- nelle au niveau radiculo-médullaire. Certaines particularités de cette localisation ont pu être ana- lysées à partir d’une observation et de la revue de la littérature.
OBSERVATION
Une jeune étudiante de 25 ans, domiciliée en mi- lieu rural, était admise en urgence pour une sympto- matologie qui avait débuté 3 mois auparavant. En premier lieu, des lombo-radiculalgies mal systémati- sées étaient apparues, suivies, un mois plus tard, de l’installation d’une impotence fonctionnelle des mem- bres inférieurs, associée à une incontinence urinaire.
L’examen objectivait une paraparésie areflexique et une amyotrophie quadricipitale et surale, sans trouble de la sensibilité superficielle ni profonde. La radiogra- phie standard de rachis dorso-lombaire était normale.
Article reçu le 23 mai 2002. Accepté le 6 novembre 2002.
Tirés à part : M. EL MALKI, voir adresse ci-dessus.
e-mail : elmalki.mohamed@caramail.com
58 S. HILMANI et al. Neurochirurgie
L’IRM dorso-lombaire montrait un processus intra- dural d’allure kystique étendu de L3 à L5, hypo- intense en T1, hyper-intense en T2, sans rehaussement à l’injection de produit de contraste (figures 1 et 2).
La radiographie du thorax et l’échographie abdo- minale ne montraient aucune anomalie. La vitesse de sédimentation était à 45 mm à la 1re heure et la séro- logie hydatique était négative. La patiente était opé- rée en urgence : une laminectomie L3-L4 et L5. Dès l’ouverture de la dure-mère, nous remarquions la saillie d’une vésicule sous-arachnoïdienne. L’ouver- ture de l’arachnoïde permettait la découverte de plu- sieurs vésicules de taille variable, dispersées entre les racines qui étaient refoulées du côté droit. Nous ne notions aucune adhérence des vésicules aux racines, mais constations une arachnoïdite enserrant les raci- nes sur une hauteur de 1 cm en regard de L3.
L’extirpation des vésicules était facile, en totalité et sans rupture de celles-ci (figure 3). L’irrigation du foyer était assurée par du sérum hypertonique.
L’étude anatomo-pathologique confirmait la nature hydatique des kystes. Un traitement anti-helmintique (Albendazol, 400 mg/j) était prescrit pendant 6 mois.
L’évolution était marquée par la récupération to- tale du déficit moteur et des troubles sphinctériens, avec une autonomie parfaite au bout de 4 mois de rééducation.
DISCUSSION
La maladie hydatique est largement répondue dans le monde, surtout dans les pays du sud du bassin méditerranéen [7]. Sa localisation dans l’or- ganisme est ubiquitaire. L’atteinte du système ner- veux central est rare et représente 1 % [10]. Elle prédomine au niveau cérébrale, et reste rare au niveau vertébro-médullaire. L’hydatidose médul- FIG. 1. — IRM lombosacrée, coupe sagittale en T1, mon-
trant de multiples kystes hypo-intenses en intra-dural au niveau L3-L5.
FIG. 1. — Sagital MRI, T1, showing hypo-intense multiple cystic within the durale at L3-L5.
FIG. 2. — Séquences en T2 montrant de multiples kystes hyperintenses en intra-durale au niveau L3-L5.
FIG. 2. — T2-weighted MRI. Multiple cystic within the dural at L3-L5.
FIG. 3. — Extirpation des vésicules.
FIG. 3. — Multiple cysts seen peroperatively.
Vol. 50, n° 1, 2004 KYSTE HYDATIQUE INTRADURAL LOMBAIRE 59 laire primitive est exceptionnelle : sa fréquence
est difficile à déterminer, puisque seulement quel- ques cas sporadiques ont été publiés [10, 15].
L’évolution et le comportement des kystes hy- datiques sont différents selon leurs localisations.
L’atteinte vertébrale se traduit par une destruc- tion osseuse massive. Celle parenchymateuse, aussi bien cérébrale que médullaire, s’accompa- gne d’un refoulement de ces structures sans des- truction. Ceci explique le bon pronostic de l’atteinte radiculo-médullaire.
Le siège est généralement dorsal ou lombaire, et rarement cervical [15]. L’atteinte rachidienne connaît plusieurs variétés. Le kyste peut siéger en extra-dural, extra- et intra-dural, ou en intra-dural seul [2, 10, 13, 18]. Cette localisation primitive avait connu plusieurs controverses [5] ; actuelle- ment, avec l’IRM, elle est devenue une réalité.
Deux formes de dissémination sont possibles :
— formes de dissémination par contiguïté : à côté de la localisation osseuse qui présente 40 à 46 % des atteintes squelettiques [1, 9], qui peut s’étendre à l’espace épidural, des formes primiti- ves ont été reportées ;
— forme de dissémination par voie hémato- gène : l’arrivée du parasite (Ecchinococcus granu- losis granulosis) au niveau du canal rachidien se fait par un passage atypique de l’embryon hydati- que, du système cave inférieur vers les veines ré- tropéritonéales et les structures paraspinales, puis vers le plexus veineux épidural [16].
La symptomatologie clinique est celle d’une compression médullaire. Le début peut être bru- tal ou rapidement progressif [15]. La douleur rachidienne, fréquente dans la localisation verté- brale, est remplacée par les douleurs radiculaires.
Le tableau neurologique dépend du siège et de l’étendu du kyste et ne présente aucune particula- rité sémiologique.
Les radiographies du rachis permettent d’éli- miner une atteinte osseuse associée. Le scanner, s’il permet une meilleure étude de la charpente osseuse, n’a plus d’intérêt depuis l’avènement de l’IRM, devenue l’examen de choix. Intéressante pour l’étude de l’espace épidural et du contenu du sac dural, l’IRM permet la définition précise de l’étendue du processus et ses rapports avec les structures nerveuses [3]. Les vésicules hydatiques apparaissent souvent ovalaires, hypo-intenses en T1, hyper-intenses en T2, ne prenant pas le contraste [2, 11], sauf si le kyste est remanié ou in- fecté. En cas de kystes multiples ou multivésicu- laires, des cloisons apparaissent, intermédiaires en T1 et hypo-intense en T2 [12]. L’étude biologique est sans grand apport étiologique dans l’atteinte primitive du système nerveux central. L’hyperéo- sinophilie est inconstante et la sérologie hydati- que est rarement positive [14].
Le traitement chirurgical comporte une lami- nectomie et exige l’ouverture prudente de la dure-mère pour ne pas rompre les kystes qui sont parfois collés à l’arachnoïde ou en dessous d’elle.
Les vésicules présentent une paroi interne fine, translucide et fragile, et une paroi externe blan- châtre et épaisse qui se détache facilement des ra- cines mais aussi de la paroi interne, augmentant le risque de rupture. Cependant, l’extirpation de tous les kystes est à faire sous microscope pour ne pas oublier des microvésicules et en évitant l’aspi- ration au maximum. La stérilisation du foyer est assurée par l’irrigation per-opératoire au sérum hypertonique ; le sérum oxygéné ou le formol sont surtout utilisé en extra-dural [4]. Un traite- ment anti-helmintique pendant 6 mois au mini- mum est parfois prescrit en complément, mais il ne fait pas l’unanimité quant à son efficacité [8, 17, 19].
Enfin, si le pronostic de l’hydatidose verté- brale est sombre du fait des destructions osseuses et du risque imminent des récidives [8, 14, 17], ce- lui de l’hydatidose radiculo-médullaire est excel- lent à condition de ne pas rompre les kystes et de tout retirer [10, 15].
RÉFÉRENCES
[1] BAVDEKM, ICIS, TAHTAK, BERTANV. Primary multi- ple spinal extradural hydatid cysts: case report and review of the literature. Paraplegia1992 ; 30 : 517-519.
[2] BOUKLATAS, EL MAHIM, KARMOUNIW, EL HASSANI
MR, CHAKIR N, JIDDANE M, et al. Kyste hydatique dor- sal extradural isolé. À propos d’un cas. J Neurosurg 2000 ; 27 : 285-286.
[3] DAVOLIO-MARANI SA, CANOSSI GC, NICOLI FA, ALBERTIGP,et al. Hydatid disease: MR imaging study.
Radiology1990 ; 175 : 701-706.
[4] OZERAF, OZEKMM, PAMIRMN, ERZENC. Magnetic resonance imaging in the diagnosis of spinal hydatid cyst disease. Case report. Paraplegia 1993 ; 31 : 338-340.
[5] FERRANDJ, CHITOURS, CASTILLONA. Le kyste hyda- tique épidural « solitaire ». J Chir (Paris) 1966 ; 91 : 191-198.
[6] GEMMELMAA, LAWSONJR, ROBERTSMG. Lutte con- tre l’échinococcose/hydatidose : situation actuelle dans le monde. Bull OMS1986 ; 65 : 525-631.
[7] GETILINIM, DUFLOB. Affections dues à des cestodes.
Echinococcose hydatique. In : Médecine tropicale.
Paris : Flammarion Médecine-Sciences, 1986 : 227-233.
[8] GOVENDER TS, ASLAMA M, PARBHOO A, CORR P.
Hydatid disease of the spine. A long-term follow-up after surgical treatment. Clin Orthop2000 ; 378 : 143- 147.
[9] HERNIGOUPH, NABIBA, GOTALLIERD. Aspects évo- lutifs d’une affection endémique : l’hydatidose osseuse.
À propos de 15 cas suivis sur une période de 10 ans.
Rev Chir Orthop1992 ; 78 (suppl 1) : 210.
[10] ISLEKEL S, ZILELI M, ERSAHIN Y. Intradural spinal hydatid cysts. Eur Spine J1998 ; 7 : 162-164.
60 S. HILMANI et al. Neurochirurgie
[11] TEKKOKIH, BENLIK. Primary spinal extradural hyda- tid disease: report of a case with magnetic resonance characteristics and pathological correlation. Neurosur- gery1993 ; 33 : 320-323.
[12] KABBAJ-EL KOUHENN, DAFIRIR, EL OUAHABIA, EL
KHAMLICHI A, IMANI F. Kyste hydatique intradural lombaire isolé. J Radiol1999 ; 80 : 147-149.
[13] FAHL M, HADDAD FS, HUBALLAH M, KANA’AN S, HUSHEIMII, AZIZIT. Magnetic resonance imaging in intradural and extradural spinal echinococcosis. Clin Imag1994 ; 18 : 179-183.
[14] SAMIA, EL AZHARIA, OUBOUKHLIKA, EL KAMARA, JIDDANEM, BOUCETTAM. Hydatidose vertébro-médul- laire. Étude de 24 cas. Neurochirurgie1996 ; 42 : 281- 287.
[15] SAN MARTIN-SANCHEZ L, LOPEZ-ZAFRA JJ, DE LA
RIVA-AGUILARA, OLIVA-ALONSOJM, DONNAY-BRISA
G. Hydatidose sous-durale rachidienne. À propos d’une observation. Neurochirurgie1980 ; 26 : 235-238.
[16] SENER RN, CALLI C, KITIS O, YALMAN O. Multiple, primary spinal-paraspinal hydatid cyst. Eur Radiol 2001 ; 11 : 2314-2316.
[17] SZYPRY EP, MORRIS DL, MULHOLLAND RC. Combined chemotherapy and surgery for hydatid bone disease. J Bone Joint Surg1987 ; 69 : 141-144.
[18] WANI MA, TAHERI SA, BABU ML, AHANGAR GA, WANIH. Primary spinal extradural hydatid cyst. Neuro- surgery1989 ; 24 : 631-632.
[19] ZLITNIM, EZZAOUIAK, LEBIBH, KARRAYM, KOOLI
M, MESTIRI M. Hydatid cyst of bone: diagnosis and treatment.World J Surg2001 ; 25 : 75-82.
![Calcified hydatid cyst of brain about a case [Kyste hydatique cérébral calcifié. À propos d'un cas]](data:image/gif;base64,R0lGODlhAQABAIAAAP///wAAACH5BAEAAAAALAAAAAABAAEAAAICRAEAOw==)