Sarcoı¨dose osseuse maxillaire
Maxillary bone sarcoidosis
N. El Faresa,*,M. El Bouihib, K. Zouhaira, H. El Kablic, H. Benchikhia
aService de dermatologie et ve´ne´re´ologie, CHU Ibn Rochd, Casablanca, Maroc
bService de stomatologie et chirurgie maxillo-faciale, hoˆpital 20 Aouˆt 1953, Casablanca, Maroc
cService de me´decine interne, CHU Ibn Rochd, Casablanca, Maroc Disponible en ligne sur
www.sciencedirect.com
Introduction
La sarcoı¨dose est une maladie granulomateuse syste´mique d’e´tiologie inconnue a` tropisme pulmonaire marque´. Les localisations osseuses sont relativement rares et souvent de de´couverte syste´matique. Les manifestations osseuses sont habituellement tardives et compliquent une sarcoı¨dose chro-
nique multivisce´rale. Nous rapportons le cas d’une patiente qui a pre´sente´ une dysmorphose faciale avec une tume´faction maxillaire qui a mene´ au diagnostic de sarcoı¨dose osseuse.
Observation
Melle A.B, aˆge´e de 35 ans, sans ante´ce´dents personnel ni familial, pre´sentait une de´formation faciale e´voluant depuis deux ans. Cette de´formation e´tait associe´e a` des le´sions d’hypodermite nodulaire des jambes et a` une xe´rostomie.
Summary
Introduction.Sarcoidosis is an unexplained systemic granuloma- tosis. Bone localizations of the disease are rare. We report a maxillary localization.
Case.A 35-year-old patient consulted for facial dysmorphia first observed 2 years before. This swelling was associated to nodular panniculitis lesions and xerostomia. The facial asymmetry was due to maxillary gingival and alveolar swelling. It was associated with scarring in the legs and a purple nodular facial lesion. Lip and jaw biopsies revealed epithelioid and giant cell granulomas without caseous necrosis.
The panoramic dental X-ray showed diffuse horizontal alveolar ridge lysis and CT scan revealed an osteolytic lesion of the right maxilla associated to a bone-condensing lesion of the left hemi-mandible.
Discussion.The diagnosis of sarcoidosis is made in case of epi- thelioid and giant cell granulomas without caseous necrosis and the ruling out of other possible diagnoses, including tuberculosis. Bone involvement is rare; face and maxillary localization are extremely rare. The recommended treatment is corticosteroids. Facial remo- deling surgery is not recommended.
ß2011 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Keywords:Jaw diseases, Sarcoidosis, Facial asymmetry
Re´sume´
Introduction.La sarcoı¨dose est une granulomatose syste´mique de cause inexplique´e. Les localisations osseuses sont rares. Nous rapportons une localisation maxillaire.
Observation.Une patiente de 35 ans a consulte´ pour une de´forma- tion faciale e´voluant depuis deux ans. Cette de´formation e´tait associe´e a` des le´sions d’hypodermite nodulaire et a` une xe´rostomie. L’asyme´trie faciale e´tait lie´e a` une tume´faction gingivo-alve´olaire maxillaire. Elle e´tait associe´e a` des le´sions cicatricielles jambie`res et une le´sion nodulaire violace´e du visage. Les biopsies labiale et maxillaire ont trouve´ un granulome e´pithe´lioı¨de et giganto-cellulaire, sans ne´crose case´euse. Le panoramique dentaire montrait une parodontolyse diffuse et le scanner une le´sion oste´olytique maxillaire droite associe´e a` une le´sion oste´o-condensante de l’he´mimandibule gauche.
Discussion.Le diagnostic de sarcoı¨dose a repose´ sur la mise en e´vidence d’un granulome e´pithe´lioı¨de et giganto-cellulaire, sans ne´crose case´euse, et sur l’e´limination des autres diagnostics potentiels notam- ment la tuberculose. La sarcoı¨dose osseuse est rare, l’atteinte faciale et maxillaire est exceptionnelle. Le traitement habituel est la corticothe´- rapie. La chirurgie n’est pas opportune dans ces maladies e´volutives.
ß2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
Mots cle´s :Maladies des maˆchoires, Sarcoı¨dose, Asyme´trie faciale
*Auteur correspondant.
e-mail :nadiaelfares@yahoo.fr(N. El Fares).
Rec¸u le : 5 juillet 2010 Accepte´ le : 17 fe´vrier 2011 Disponible en ligne 22 mars 2011
Cas clinique
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0035-1768/$ - see front matterß2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits re´serve´s.
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L’asyme´trie faciale e´tait lie´e a` une tume´faction gingivo-alve´o- laire maxillaire. De nombreuses dents e´taient carie´es(fig. 1).
Des cicatrices d’hypodermites nodulaires sie´geaient au deux jambes et une le´sion nodulaire violace´e occupait la re´gion parotidienne droite (fig. 2). Les aires ganglionnaires e´taient libres. Les biopsies labiale et maxillaire retrouvaient un granulome e´pithe´lioı¨de et giganto-cellulaire sans ne´crose case´euse. La radiographie pulmonaire montrait un infiltrat interstitiel des deux bases. L’intradermo-re´action a` la tuberculine e´tait ne´gative et le dosage de l’enzyme de conver- sion e´tait normal.
Le panoramique dentaire confirmait la mauvaise hygie`ne dentaire et la parodontolyse diffuse(fig. 3). Au scanner des le´sions oste´olytiques, maxillaire et mandibulaire, droites e´taient associe´es une le´sion oste´o-condensante de l’he´mi- mandibule gauche. Les parties molles et les sinus de la face e´taient normaux(fig. 4).
Les le´sions d’hypodermite nodulaire et la de´couverte d’un granulome e´pithe´lio-giganto-cellulaire a` la biopsie, ont justi- fie´ dix mois de traitement antituberculeux. Ce traitement n’apportant aucune ame´lioration, une corticothe´rapie orale a e´te´ instaure´e a` la dose de 0,5 mg/kg/j. Elle a ame´liore´ la
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Figure 1. a: hypertrophie maxillaire ;b–d: tume´faction gingivo-alve´olaire maxillaire, troubles de l’occlusion et de nombreuses caries.
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symptomatologie cutane´e et oculaire mais pas l’hypertrophie gingivale.
Discussion
Le diagnostic de sarcoı¨dose a repose´ sur la mise en e´vidence d’un granulome e´pithe´lioı¨de et giganto-cellulaire sans ne´crose case´euse et sur l’e´limination des autres diagnostics potentiels notamment la tuberculose.
La sarcoı¨dose ou maladie de Besnier-Boeck-Schaumann est une maladie granulomateuse diffuse d’e´tiologie inconnue[1].
Les localisations cutane´es, pulmonaires et oculaires de la sarcoı¨dose sont les plus fre´quentes (25 a` 90 % des cas). Les manifestations oste´o-articulaires sont en ge´ne´ral le fait de sarcoı¨doses e´volue´es et chroniques. Radiologiquement, elles prennent trois formes : forme lytique a` grande bulle, forme kystique circonscrite cystoı¨de, forme diffuse microge´odique.
Elles sont rarement inaugurales et souvent de´routantes[2].
L’atteinte osseuse au cours de la sarcoı¨dose est retrouve´e dans moins de 39 % des cas, mais l’atteinte faciale et maxillaire est
exceptionnelle[3,4]. 20 cas ont e´te´ rapporte´s dans la litte´ra- ture anglaise[4]. L’aˆge moyen des malades e´tait de 40 ans, alors qu’il est de 30 ans pour les formes de de´but[5]. Malgre´
ce, la biopsie des glandes salivaires accessoires pouvant aider au diagnostic, ceci te´moigne des localisations salivaires possi- bles de cette affection[6].
L’atteinte des os des extre´mite´s est la plus fre´quente[7]. Dans la majorite´ des cas, il s’agit des os tubulaires des mains et des pieds. Les deuxie`me et troisie`me phalanges sont les plus tou- che´es, de manie`re unilate´rale, bilate´rale ou diffuse. Les os longs sont rarement touche´s[8]. Le diagnostic diffe´rentiel essentiel, notamment dans notre pays, est la tuberculose.
Le traitement recommande´ est la corticothe´rapie bien que son efficacite´ dans les formes osseuses ne soit pas formellement de´montre´e. La re´gression spontane´e de la maladie est pos- sible[5].
La patiente e´tait demandeuse d’un remodelage osseux. Mais aucune donne´e de la litte´rature ne conforte une telle indica- tion. Il ne nous paraıˆt pas opportun de proposer une chirurgie morphologique sur une affection e´volutive.
De´claration d’inte´reˆts
Les auteurs de´clarent ne pas avoir de conflits d’inte´reˆts en relation avec cet article.
Re´fe´rences
[1] Alaoui FZ, Talaoui M, Benamour S. Manifestations oste´o-articu- laires de la sarcoı¨dose. Presse Med 2005;34:19–24.
Sarcoı¨dose osseuse maxillaire
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Figure 2.Nodule rouge violace´ en regard de la re´gion parotidienne droite.
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Figure 3. Panoramique dentaire : e´dentement poste´rieur ancien et parodontolyse diffuse.
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Figure 4. Scanner facial en coupe transversale : le´sions oste´olytiques maxillaire et mandibulaire droites et le´sion oste´o-condensante de l’he´mi- mandibule gauche.
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[2] Hyzy MD, Kroon HM, Watt I, De Schepper AM. Chronic osseous sarcoidosis. JBR-BTR 2007;90:194–5.
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[4] Suresh L, Aguirre A, Buhite RJ, Radfar L. Intraosseous sarcoidosis of the jaws mimicking aggressive periodontitis: a case report and literature review. J Periodontol 2004;75:478–82.
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[6] Baeteman C, Guyot L, Bouvenot J, Chossegros C, Cheynet F, Loudot C, et al. Faut-il encore effectuer des biopsies des glandes salivaires accessoires ? Rev Stomatol Chir maxillofac 2008;109:143–7.
[7] Heffner DK. Explaining sarcoidosis of bone. Ann Diagn Pathol 2007;11:464–9.
[8] Lesser RS, Dadparvar S, Weiss AA, Silverstein GS, Dehoratius RJ.
Aggressive lesion in osseous sarcoidosis. J Rheumatol 1988;15:
510–2.
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