Hydatidose pulmonaire multiple avec localisation cardiovasculaire

Multiple pulmonary hydatid disease with cardiovascular localisation

W. El Khattabi ^{a ,∗} , H. Afif ^a , Z. Berrada ^a , J. Rhissassi ^b , A. Aichane ^a , Z. Bouayad ^a

a

Service de pneumologie, hôpital 20-Août, CHU Ibn-Rochd, Casablanca, Maroc

b

Service de chirurgie cardiovasculaire, CHU Avicenne, Rabat, Maroc

Rec ¸u le 17 juin 2010 ; accepté le 4 octobre 2010 Disponible sur Internet le 3 avril 2011

MOTS CLÉS Kyste hydatique pulmonaire ; Kyste hydatique cardiaque ; Diagnostic ; Chirurgie

Résumé L’hydatidose thoracique multiple est rare. La localisation cardiovasculaire reste exceptionnelle. Les signes cliniques, radiologiques et même électrocardiographiques de cette dernière manquent de spécificité, le diagnostic est de ce fait ardu. Nous rapportons l’observation d’une hydatidose pulmonaire multiple associée à un kyste de l’infundibulum pulmonaire méconnu révélés par des hémoptysies minimes récidivantes chez un patient de 21 ans. Les auteurs soulignent à travers ce cas les difficultés diagnostiques et thérapeutiques de l’hydatidose cardiaque et pulmonaire multiple.

© 2011 SPLF. Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

KEYWORDS Pulmonary hydatid cyst;

Cardiac hydatid cyst;

Diagnosis;

Surgery

Summary Multiple thoracic hydatid disease is rare. Cardiovascular localisation is exceptional.

Clinical, radiological and even electrocardiographic signs are not specific. The diagnosis is often difficult. We report a case of multiple pulmonary hydatid disease associated to a hydatid cyst of the infundibulum of the pulmonary artery. This is presented in a young man, aged 21 years, in good physical health, with recurrent minimal haemoptysis dating back two years ago. The authors emphasise, throughout this case history, the difficulties of diagnosis and treatment of multiple hydatid cysts especially with cardiovascular localisation.

© 2011 SPLF. Published by Elsevier Masson SAS. All rights reserved.

∗

Auteur correspondant.

Adresse e-mail : welkhattabi@yahoo.fr (W.E. Khattabi).

0761-8425/$ — see front matter © 2011 SPLF. Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

doi:10.1016/j.rmr.2010.10.037

Figure 1. TDM thoracique de juillet 2008 (fenêtre parenchyma- teuse : image en lâcher de ballons).

Introduction

L’hydatidose pulmonaire multiple est rare même dans les pays d’endémie hydatique [1]. L’atteinte pulmonaire mul- tiple est le plus souvent secondaire, suite à l’ouverture d’un kyste hydatique primitif dans la circulation veineuse.

La rupture du kyste dans la veine cave inférieure peut être à l’origine de son passage et éventuellement de sa localisation au niveau des cavités cardiaque droites et/ou de l’artère pulmonaire. Nous rapportons l’observation d’un jeune patient qui présente une hémoptysie minime réci- divante depuis 2008 révélant une hydatidose pulmonaire associée à une localisation au niveau de l’artère pulmonaire longtemps méconnues.

Observation

C’est un patient âgé de 21 ans, non tabagique, d’origine citadine, sans contage hydatique évident. Il rapporte, depuis deux ans, des hémoptysies minimes isolées pour lesquelles il a bénéficié, en 2008, d’une radiographie thora- cique et d’une tomodensitométrie (TDM) thoracique (Fig. 1) qui ont objectivé une image en lâcher de ballons faite de nodules pulmonaires multiples, de densité liquidienne, dont certains sont excavés. Une recherche de BK et une

Figure 2. Radiographie thoracique septembre 2009 à l’admission (image en lâcher de ballons faite d’opacités pleines, images hydroaériques à niveau ondulés, et de cavités).

intradermo-réaction à la tuberculine de même qu’une séro- logie hydatique étaient négatives. Le patient a été traité en ambulatoire par un traitement antibiotique et hémostatique ayant entraîné une amélioration transitoire. Le patient n’a plus consulté.

En septembre 2009, il s’est présenté dans notre forma- tion pour une hémoptysie minime récidivante. Il n’existait aucun autre symptôme et l’état général était conservé.

L’examen pleuropulmonaire et l’examen cardiovasculaire étaient normaux de même que le reste de l’examen soma- tique. Une radiographie thoracique de face (Fig. 2) et une TDM thoracique (Fig. 3) montraient des kystes d’âge différents, certains étaient pleins, d’autres étaient rom- pus avec des niveaux hydriques ondulés évocateurs de membranes hydatiques flottantes. Certains kystes étaient complètement vidés. Le patient a rapporté un épisode de vomique évocatrice d’hydatidoptysie, un an auparavant et un second épisode avant son admission. La sérologie hyda- tique, négative auparavant, a été contrôlée et s’est avérée fortement positive (hémagglutination indirecte supérieure à 1/5120 pour un seuil de 1/320 et Elisa positive). La bron- choscopie souple n’a pas identifié de membranes hydatiques et la recherche de scolex dans le liquide d’aspiration bron- chique était négative. L’analyse des radiographies et de la TDM thoraciques a permis de mettre en évidence une

Figure 3. TDM thoracique septembre 2009 (multiples kystes d’âge différents).

Figure 4. Coupe scannographique passant par le cœur (image hypodense intracardiaque) juillet 2008.

image hypodense intracardiaque qui, a posteriori, existait sur le scanner de 2008 (Fig. 4). Une échocardiographie a objectivé une image arrondie hétérogène (mi-solide et mi-liquidienne) au niveau de l’infundibulum pulmonaire mesurant 20 mm de grand diamètre sans atteinte valvu- laire (Fig. 5). L’IRM thoracique a confirmé la présence d’une formation arrondie liquidienne multiloculaire à l’origine de l’artère pulmonaire. L’échographie abdominale n’a pas objectivé d’atteinte hépatique et la TDM cérébrale était normale.

Au total, il s’agit d’un kyste hydatique ayant transité par les cavités cardiaques droites puis migré vers l’artère pul- monaire et qui s’est compliqué d’une embolie pulmonaire hydatique sans autre localisation thoracique ou extrathora- cique.

Le patient a été mis sous albendazole, traitement anti- parasitaire de référence, à raison de 10 mg/kg par jour. Il a développé un pyopneumothorax gauche dans un contexte fébrile qui a bien évolué sous drainage thoracique associé à

Figure 5. Échographie cardiaque octobre 2009 (kyste rompu au niveau de l’infundibulum pulmonaire).

Figure 6. Vue peropératoire d’une atriotomie droite montrant un kyste hydatique (KH) dont la base est fixée sur le septum infundi- bulaire (décembre 2009).

un traitement antibiotique de 21 jours à base d’amoxicilline- acide clavulanique et ciprofloxacine. La recherche de scolex et l’étude bactériologique du liquide pleural étaient néga- tives.

Une chirurgie cardiaque sous circulation extracorpo- relle a été indiquée. L’exploration de l’artère pulmonaire a objectivé un énorme kyste intra-artériel limité à l’infundibulum pulmonaire (Fig. 6), les valves pulmonaires étaient indemnes. Le geste chirurgical a consisté en la ponc- tion puis l’ablation du kyste avec résection du dôme saillant.

Les suites opératoires ont été simples avec un recul de neuf mois. Le traitement antiparasitaire sera maintenu tant que la sérologie hydatique est positive.

Discussion

L’hydatidose pulmonaire multiple (HPM) est rare même dans les pays les plus endémiques, notamment les pays d’élevage de moutons. Sa fréquence varie entre 11 et 30 % [1]. L’atteinte pulmonaire multiple peut être secondaire, suite à l’ouverture d’un kyste hydatique (KH) primitif dans la circulation veineuse, notamment dans la veine cave infé- rieure, les kystes peuvent alors migrer vers le cœur droit puis vers l’artère pulmonaire réalisant ainsi de véritables embolies hydatiques. L’HPM peut également être primitive en rapport avec des infestations itératives. Les hydatidoses secondaires bronchogéniques sont beaucoup plus rares, elles sont dues à la rupture d’un kyste hydatique pulmonaire dans les bronches et sont volontiers unilatérales [2]. Le premier mécanisme semble le plus probable chez notre patient, en l’absence de contage hydatique direct et répété.

La vomique hydatique est le seul signe clinique spéci-

fique, son absence ne devrait pas éliminer le diagnostic

d’hydatidose. L’imagerie joue un rôle important dans

l’orientation diagnostique et le bilan d’extension. La radio-

graphie thoracique est souvent suffisante pour suspecter

le diagnostic d’HPM, surtout lorsque les kystes sont à

des stades différents (kystes pleins, fissurés, partielle-

ment ou complètement vidés) comme c’était le cas chez

notre patient. Certains aspects sont même pathogno- moniques comme l’aspect de membranes flottantes ou

« en nénuphar ». La TDM thoracique, est un examen sen- sible quant à la détection de kystes de petite taille et la détection d’autres localisations associées à l’HPM notamment cardiaque. La sérologie hydatique positive ren- force le diagnostic d’hydatidose [3]. Celle-ci est positive dans 50 à 80 % des cas. Cependant dans plusieurs cas d’hydatidose vérifiée, la sérologie est restée négative, comme c’était le cas initialement chez notre patient. Il est recommandé d’associer deux techniques de sérolo- gie : une qualitative et une quantitative et de chercher une séroconversion au bout de deux à trois semaines. La bronchoscopie peut visualiser des membranes de couleur blanc-nacré fortement évocatrices de membranes hyda- tiques et permet de réaliser des prélèvements biopsiques et parasitologiques.

La localisation cardiaque du kyste hydatique est rare, elle est due au développement de la forme larvaire du Taenia echinococcus au niveau du cœur. Sa fréquence est estimée entre 0,5 et 2 % de l’ensemble des localisations hydatiques [3,4]. Les localisations les plus fréquentes sont le ventri- cule gauche (60 %), le septum interventriculaire (9—20 %), le ventricule et oreillette droite (4—17 %) avec possibi- lité d’extension vers les artères pulmonaires. L’atteinte vasculaire peut se compliquer d’une atteinte multiviscé- rale : pulmonaire avec une véritable embolie hydatique, ou extrapulmonaire secondaire à une atteinte du cœur gauche puis de l’aorte avec une dissémination systémique [5]. La symptomatologie clinique est variable suivant le nombre, le volume et le stade évolutif (fermé ou rompu) des kystes ainsi que le siège par rapport aux orifices val- vulaires et au tissu de conduction et la localisation dans le cœur droit ou gauche. Le tableau clinique est souvent pauvre ou muet [3]. Certains signes peuvent être révélateurs telles une douleur thoracique à type de précordialgies ou d’angor, une dyspnée, des palpitations, une syncope ou une hémoptysie. L’électrocardiogramme ne montre pas de signes électriques spécifiques, il s’agit le plus souvent de troubles de repolarisation [6,7]. À la radiographie thoracique, une cardiomégalie avec ou sans déformation des arcs du cœur peut être notée mais le cœur peut être de taille normale lorsqu’il s’agit d’un kyste de petite taille ou intracavitaire.

Des opacités pulmonaires arrondies prédominantes à la péri- phérie, d’âges différents témoignent d’une dissémination hydatique emboligène [5].

La TDM thoracique peut objectiver des formations de densité liquidienne intracardiaque et/ou intravascu- laires mais manque de sensibilité quant aux petits kystes.

Cependant, elle permet de rechercher d’autres localisa- tions (pulmonaires, médiastinales. . .) [8]. L’angioscanner multibarettes (64 barrettes) présente une sensibilité plus élevée.

L’échocardiographie transthoracique permet un diagnos- tic anatomique et topographique précis et témoigne de la nature liquidienne des kystes [9,10]. Chez notre patient, la localisation du kyste au niveau de l’infundibulum pulmo- naire seul a été confirmée après intervention chirurgicale.

L’association à une échographie transœsophagienne permet le diagnostic dans les cas douteux.

L’IRM thoracique est une technique performante qui per- met une meilleure analyse des différents constituants de

la masse cardiaque et des gros vaisseaux. Elle permet le diagnostic des formes atypiques au scanner, des atteintes vasculaires et des formes pseudotumorales.

L’évolution spontanée du kyste hydatique cardiaque est imprévisible, il peut involuer et se calcifier ou se rompre à tout moment et exposer le malades à des complications redoutables. Parmi ces complications, la migration vers les artères pulmonaires et l’embolisation pul- monaire périphérique reste fréquente (70 % des cas). Dans notre observation, la crainte de dissémination des emboles notamment au niveau cérébral avec un risque de séquelles neurologiques, a rendu l’intervention chirurgicale impéra- tive.

Le kyste hydatique cardiaque peut, par ailleurs, se rompre dans le myocarde et aboutir à une echinococ- cose secondaire locale, ou dans le péricarde réalisant un tableau de péricardite aiguë voire de tamponnade ou encore dans les cavités cardiaques droites ou dans les cavités car- diaques gauches par rupture directe ou via un foramen oval.

L’évolution peut conduire au décès du malade ou à la dissé- mination secondaire avec localisation cérébrale, rénale . . . [4].

Le traitement d’une hydatidose cardiovasculaire est donc chirurgical. Le geste se déroule sous circulation extracorpo- relle, car elle permet une meilleure exploration du cœur et des vaisseaux et minimise le risque de dissémination per- opératoire du parasite en cas d’effraction du kyste. Après ponction-stérilisation du kyste au sérum salé hypertonique, son ablation est suivie de la résection du dôme saillant ou d’une périkystectomie [10].

La cure d’une atteinte pulmonaire peut être concomi- tante ou le plus souvent différée en un deuxième temps.

Le pronostic dépend des structures atteintes et de la rup- ture ou non du kyste dans les cavités cardiaques. Chez notre patient, le pronostic était conditionné par l’atteinte de l’artère pulmonaire, l’absence d’atteinte valvulaire et de la masse cardiaque sont d’un bon pronostic. L’atteinte pulmonaire ne relève pas d’un geste chirurgical. Le patient est donc mis sous traitement médical. Les traitements antiparasitaires utilisés dans les essais publiés sont pres- crits à des doses et des durées différentes. Il est donc difficile d’en apprécier les résultats. En l’absence de consen- sus, les résultats thérapeutiques sont très variables, le taux de réponse est estimé à 75 % mais de durée longue [7]. Il est souhaitable de maintenir le traitement, tant qu’il y a des lésions pulmonaires et que la sérologie est positive, celle-ci se négative au bout de huit à 12 mois voire plus. La fréquence des effets indésirables impose la surveillance du bilan hépatique, rénal et de la formule sanguine.

Conclusion

Le kyste hydatique du cœur est rare. L’atteinte cardiovas-

culaire survient à un stade tardif de la maladie. La rupture

endocavitaire est grave. L’atteinte pulmonaire emboligène

souvent associée est caractérisée par la multiplicité, la bila-

téralité et le siège périphérique des kystes. La gravité du

pronostic justifie une cure chirurgicale systématique. La chi-

rurgie sous circulation extracorporelle est la technique de

choix.

médicale 1990;68:221—3. Angeiol 2008;57:58—61.