Progrèsenurologie(2012)22,1039—1042
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CAS CLINIQUE
Un cas de cryptochidie associée à un îlot surrénalien ectopique du cordon spermatique chez un homme de 51 ans
Cryptorchidism associated with ectopic adrenal cortical tissue in the spermatic cord in a 51-year-old male
T. Sakuma
a,∗, C. Maurin
b, D. Shimizu
c, S. Shinohara
daServicedemédecinedelaboratoire,hôpitalAtsumi,1-1Akaishi,Kanbe,Tahara,Aichi, 441-3415Japon
bServiced’urologie,hôpitalConception,147,boulevardBaille,Marseillecedex5,France
cServicedechirurgie,hôpitalAtsumi,1-1Akaishi,Kanbe,Tahara,Aichi,441-3415Japon
dServiced’urologie,hôpitalAtsumi,1-1Akaishi,Kanbe,Tahara,Aichi,441-3415Japon
Rec¸ule10septembre2012;acceptéle13septembre2012
MOTSCLÉS Canalinguinal; Cordonspermatique; Cortexsurrénalien ectopique; Cryptorchidie
Résumé Cecascliniquedécrituncasexceptionneldecryptochidieassociéeàunîlotdetissu ectopiquecorticosurrénalien(TECS)ducordonspermatiquediagnostiquéchezunquinquagé- naireayantdesdouleursinguinales.Letraitementchirurgicalréaliséavaitpermisdemettreen évidenceuntesticulecryptorchidecomportantunîlotdeTECSlelongducordonspermatique.
Lecordonspermatiqueest unsitehabituelde TECSetl’associationTECS—cryptorchidieest uneanomaliecongénitalefréquentedujeunegarc¸on.Cependant,lediagnosticàl’âgeadulte del’uneoudecesdeuxanomaliesestexceptionnel.Cetarticledécritcetteassociationsuivie d’unebrèverevuedelalittérature.
©2012ElsevierMassonSAS.Tousdroitsréservés.
KEYWORDS Cryptorchidism;
Ectopicadrenal cortex;
Inguinalcanal;
Spermaticcord
Summary Thiscasereport describesanexceptional caseofectopicadrenal cortextissue (EACT) inthe spermatic cord associated with ipsilateral cryptorchidism inan adult. While bothEACT andcryptorchidismarefairlycommon congenitalanomalies inboys,adult cases areuncommon.AlthoughthespermaticcordisaknownsiteofEACT,thereportsofitsasso- ciation with cryptorchidismhave been limitedto childcases. Duringsurgery, undescended testiswasdiscoveredandincidentallyectopicadrenaltissuealongthespermaticcordwasalso
∗Auteurcorrespondant.
Adressee-mail:thsakuma@atsumi.jaaikosei.or.jp(T.Sakuma).
1166-7087/$—seefrontmatter©2012ElsevierMassonSAS.Tousdroitsréservés.
http://dx.doi.org/10.1016/j.purol.2012.09.011
1040 T.Sakumaetal.
identified.Thiscombinationofdevelopmentalaberrationsintheadulthasnotbeendescribed, andtheclinicopathologicalfindingsarereportedwithabriefliteraturereview.
©2012ElsevierMassonSAS.Allrightsreserved.
Introduction
Avecuneincidencede4∼5%àlanaissanceet1∼2%àtrois mois[1],lacryptorchidieuni-oubilatéraleestuneanoma- lieurogénitalecongénitalefréquente[2].Lediagnosticest fait dans la quasi-totalité des cas à la naissanceou dans lapetiteenfancelorsdesexamenscliniquessystématiques néonataux. Beaucoup plus rarement, un diagnostic tardif peut être fait chezl’adolescent, voire plus exceptionnel- lement à l’âge adulte. La cryptorchidie est fréquemment associéeàl’existencedetissuectopiquecorticosurrénalien (TECS)auniveauducordonspermatiquemisenévidencelors du traitement chirurgical. Cette association d’anomalies congénitales,classiquechezl’enfant,estrareàl’âgeadulte et n’a jusqu’à présent pas été décrite dans la littéra- ture.
Cet article décrit les circonstances de découverte de cetteassociationd’anomalieschezunquinquagénaireainsi quelesrésultatshistologiquessuivisd’unerevuedelalitté- rature.
Observation
Un homme de 51ans, sans antécédent notable, a été adressépourpriseenchargededouleursinguinalesgauches.
L’examen clinique était évocateur d’une hernie inguinale compliquée. La tomodensitométrie réalisée sur la zone douloureuse avait mis en évidence une masse du canal inguinalgaucheévocatricedehernieoud’unemasseinflam- matoire (Fig. 1). Compte tenu de la symptomatologie et des résultats de l’imagerie, un traitement chirurgi- cal a été indiqué: au cours de l’exploration inguinale gauche,untesticulecryptorchideatrophique(19×12mm) a été découvert. Compte tenu du risque de dégénéres- cencedecettecryptorchidieancienne,uneorchidectomie a été réalisée: l’examen macroscopique a mis en évi- denceunminusculenodulejaune(∼4mm)surlecordon spermatique au-dessus de l’épididyme (non représenté).
L’histologie correspondait à l’existence de tubes sémini- fères atrophiques et hyalinisés (Fig. 2), sans signe de malignité.LenodulecorrespondaitàduTECS,sanshyper- plasie (Fig. 3). Lessuites opératoiresont été simples.Le patient,revu enconsultationà 13mois,étaitasymptoma- tique.
Discussion
La cryptorchidie est une anomalie congénitale fré- quente du développement embryonnaire urogénital dont l’étiologiemultifactoriellen’estpasclairementdéterminée actuellement. Parmi les causes potentielles, les fac- teursgénétiques et environnementaux sont fréquemment
Figure1. Tomodensitométrieinguinale.Notezunelésionoccu- pant l’espacetrabéculairesous-cutanéedans larégioninguinale (têtedeflèche).
Figure 2. L’histologie des testicules réséqués. Notez que les tubulesséminifèressontatrophiquesethyalinisés.Certainstubules encoredégénératifsdescellulesdeSertoli(flèches),maispasde cellulesgerminales.Lescellulesdemousseontétéfréquemment vuesdanslestroma(hématoxyline-éosine,×200).
évoqués [2]. La cryptorchidie est associée à une aug- mentation significative du taux d’infertilité et de can- cer testiculaire par rapport à la population générale [3]: le risque de transformation maligne est 30à 50fois plus élevé que dans la population générale [4].
L’indication de correction chirurgicale précoce de l’ectopietesticulaireapourobjectifsdediminuerlerisque
Lacryptochidieassociéeàunîlotsurrénalienectopiqueducordonspermatique 1041
Figure3. Cortex surrénalien observé commeune tachejaune dans lecordonspermatique.Histologiquement, seuls lescompo- santscorticauxontétéobservés,aveczonaéminentfasciculé.Le tissumédullaireétaitabsent(hématoxyline-éosine,×40).
decanceretd’infertilité.Cependant,ilpersisteunrisque de transformation maligne malgré la correction chirurgi- cale. Uncas de séminome 25ansaprès la chirurgiea été rapporté [5]. Lerisquedecancérisation àlongterme jus- tifie la poursuite d’un suivi régulier à l’âge adulte. Un casdetransformationmalignechezunhommede64ansa été décrit[6]. Rarement,la cryptorchidie est découverte de manière fortuite ou lors d’une transformation cancé- reuse à l’âge adulte. En cas de doute diagnostique, de diagnostictardifoudecancer,uneorchidectomieesteffec- tuée.
L’existencedeTECSestuneautreanomaliecongénitale de l’embryogenèse lors de la fragmentation par inadver- tanceducortexsurrénalienmésodermique primordial:du tissu corticosurrénalien migre vers les reins et la surré- nale ainsi que le long de la voie de migration de la gonade commeligamentlarge, vaisseaux spermatiques et del’ovaire, cordon spermatique,l’ovaire, canal deNuck, utérusetpeutainsis’implanterdansdessites distantstel quepancréas,côlontransverse,mésentèreappendiculaire, plexuscœliaque,capsuledufoie[7].Macroscopiquement, leTECSestfacilementidentifiablegrâceàsacouleurjaune vifàl’examen.
Lecordonspermatiqueestl’undessitesd’implantation du TECS. Dans la plupart des cas, ce TECS s’atrophie quelquesannéesaprèslanaissance[7]expliquantlarareté descasrapportéschezlesadultes[8].LeTECSetlacryptor- chidie dérivent de mécanismes embryologiques différents maissontfréquemmentassociésenpathologiepédiatrique [9—12].DanslasériedeMares,l’incidenceglobaleduTECS ducordonspermatiqueétaitde3,8%etde9,3%encasde cryptorchidieassociée[9].
Le diagnostic de ces deux anomalies congénitales à l’âge adulte est un événement exceptionnel. La littéra- ture rapporte peu de TECS du cordon spermatique chez l’adulte [8]. En cas de découverte de TECS du cordon à l’âge adulte, le diagnostic est généralement fortuit lors d’une chirurgietesticulaire pour cancer [13] oupour
traumatisme[14].L’associationTECS—cryptorchidiedécrite dans cet article est, à notre connaissance, le seul cas rapporté dans la littérature chez un patient adulte.
Les diagnostics différentiels de la cryptorchidie de l’adulte correspondent aux diagnostics des masses ingui- nales et pelviennes. Dans cet article, le patient ne présentait pas de signes de transformation néopla- sique testiculaire ni du cordon testiculaire. Compte tenu du potentiel de dégénérescence maligne du TECS [7], une exérèse chirurgicale en cas de suspicion clinique de transformation néoplasique est indiquée [8].
Conclusion
L’associationcryptorchidie—TECSducordonspermatiqueest unepathologierareàl’âgeadultepouvantsimuleruneher- nieinguinalecompliquéeouunphénomèneinflammatoire.
Letraitementestchirurgicaletlescaractéristiquesmacro- scopiquespeuventpermettred’évoquerenperopératoirele diagnosticdeTECSducordonspermatiquequiestconfirmé par l’analyse histologique. La surveillance postopératoire serasimilaireàcelled’unecuredecryptorchidieisoléeavec surveillanceàviedutesticulecontrolatéral.
Déclaration d’intérêts
Lesauteursdéclarentnepasavoirdeconflitsd’intérêtsen relationaveccetarticle.
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