Twin pregnancy with complete hydatidiform mole and coexistent normal singleton pregnancy [Grossesse gémellaire associant une môle hydatiforme complète et une grossesse singleton normale]

ImageriedelaFemme(2014)24,38—41

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CAS CLINIQUE

Grossesse gémellaire associant une môle hydatiforme complète et une grossesse singleton normale

Twin pregnancy with complete hydatidiform mole and coexistent normal singleton pregnancy

Houssine Boufettal

, Fatiha Essodegui

, Sakher Mahdoui

, Naïma Samouh

aServicedegynécologie—obstétrique«C»,centrehospitalieruniversitaireIbnRochd, Casablanca,Maroc

bFacultédemédecineetdepharmacie,universitéAinChok,BP5366,20000Casablanca, Maroc

cServicecentralderadiologie,centrehospitalieruniversitaireIbnRochd,Casablanca,Maroc

Rec¸ule16janvier2014;rec¸usouslaformeréviséele27janvier2014 ;acceptéle31janvier 2014

DisponiblesurInternetle5mars2014

MOTSCLÉS Grossesse gémellaire; Môlehydatiforme complète; Échographie pelvienne; Dopplercouleur; Tumeur

trophoblastique gestationnelle

Résumé La grossessegémellaire associant une môle complète etune grossessesingleton normalepossédantsonpropretrophoblastesain estuneentitérare.Nousrapportons lecas d’une patiente de 32ans, admise dans un tableau d’expulsion d’une grossesse non suivie de22semainesd’aménorrhées.L’échographiepelvienneamontrél’aspectd’uneassociation d’unemôlehydatiformecomplèteetunegrossessesingletonnormale.L’examenduplacenta etl’étudehistologiqueontconfirmélediagnosticdemôlehydatiformecomplèteassociéeàun fœtusnormal.Lamajoritédesétudesmontrequelepronosticd’unetelleassociationcomprend unrisqueunpeuplusaccrud’évolutionversunetumeurtrophoblastiquegestationnelle.

©2014ElsevierMassonSAS.Tousdroitsréservés.

∗Auteurcorrespondant.

Adressee-mail:mohcineb@yahoo.fr(H.Boufettal).

1776-9817/$—seefrontmatter©2014ElsevierMassonSAS.Tousdroitsréservés.

http://dx.doi.org/10.1016/j.femme.2014.01.001

Associationd’unemôlehydatiformeetd’unegrossessesingletonnormale 39

KEYWORDS Twinpregnancy;

Complete

hydatidiformmole;

Pelvicultrasound;

ColorDoppler;

Gestational trophoblastic neoplasia

Summary Twinpregnancywithcompletehydatidiformmoleandcoexistentnormalfetusis arareentity.Wereportcaseofapatientof32years,admittedinanarrayofexpulsionofan unwantedpregnancyfollowedby22weeksofamenorrhea.Thepelvicultrasoundshowedthe appearanceofacombinationofacompletehydatidiformmoleandanormalsingletonfetus.An examinationoftheplacentaandhistologyconfirmedthediagnosisofcompletehydatidiform moleassociatedwithanormalfetus.Moststudiesshowthattheprognosisofsuchanassociation hasahighriskofprogressiontogestationaltrophoblasticneoplasia.

©2014ElsevierMassonSAS.Allrightsreserved.

Introduction

Lamôlegémellaireaveccoexistenced’unœufnormalpossé- dantsonpropretrophoblastesainetd’unemôlehydatiforme complète(MHC)estuneentitérareetdifficileàgérer.Nous rapportonsuncaschezunepatientede32ans,dontledia- gnosticétaitsuspectééchographiquementetconfirmélors deladélivranceetparl’étudehistologiquedudélivre.Àla lumièredecetteobservation,lesauteursprésententlesdif- ficultésdiagnostiquesetdepriseenchargedecetteentité.

Observation

Une patiente âgée de 32ans, septième geste, deuxième pareétaitadmiseenmenaced’accouchementprématurée à22semainesd’aménorrhées.

L’examen àl’admissionretrouvait unepatiente normo- tendue, une hauteur utérine à 24cm, des contractions utérines présentes, des mouvements actifs fœtaux pré- sents. Le col utérin était dilaté à deux centimètres, la poche des eaux était rompue et la présentation était céphalique. L’échographie obstétricale retrouvait une biométrie fœtale normale correspondant à une gros- sesse évolutivede 22semainesd’aménorrhée, le placenta était postérieur normal associé à une image homo- gène faite de vésicules, mesurant 63/59mm (Fig. 1).

Les ovaires étaient sièges d’images kystiques évoquant des kystes lutéiniques (Fig. 2). Un dosage des ␤-hCG plasmatiques était à 258450mUI/mL. L’évolution était marquée par l’accouchement d’un nouveau-né de sexe

Figure 1. Échographie obstétricale montant une biométrie fœtale normale correspondant à une grossesse évolutive de 22semaines d’aménorrhée, associée à une image mesurant 63/59mm,faitedevésicules(flèches).

masculin, de 330grammes. La délivrance retrouvait un placentacomplet d’aspect normalavecun deuxièmepla- centaprésentantdemultiplesvésicules(Fig.3).L’autopsie du fœtus n’objectivait pas de lésions ou de malforma- tions externes ou internes (Fig. 3). L’échographie de contrôle retrouvait un utérus vide, sans image de réten- tion. L’étude histologique montrait des villosités larges hydropiquesquasimentdépourvuesd’axe, avecunehyper- plasie du cytotrophoblaste et du syncytiotrophoblaste et unedégénérescencevacuolaire.L’aspectévoquaitunemôle hydatiformecomplète.

La surveillancepost-molaire montrait unenégativation des␤-hCG (human chorionicgonadotrophin)plasmatiques à cinq semaines après l’évacuation. Une contraception orale estroprogestative minidosée était instaurée durant uneannée.Avecunreculde36mois,l’évolutiondenotre patienteétaitfavorable.

Discussion

Lamôlegémellaireaveccoexistenced’unœuf,possédant sonpropretrophoblastesainetd’unegrossessemôlaire,est unévénementrelativementinhabituel.L’incidencedecette situationestde1/22000jusqu’à1/100000grossesse[1—5].

Lapriseenchargedecesgrossessesestdifficile,depar lescomplicationstellesquelamortfœtale,lessaignements, la prééclampsie, l’hyperthyroïdie, etle risque de tumeur trophoblastique gestationnelle.Par conséquent, enraison d’unpronosticpotentiellementdangereuxpourlamèreet pourlefœtus,l’arrêtdelagrossesseasouventétéconseillé [5—8].Ce n’estquerécemmentquelediagnosticdemôle complète associé à un fœtus vivant était rapporté, mais avecuntauxfaibledenaissancesvivantes[5].Lesquelques petitessériesrapportéesmontrentuneprobabilitéd’obtenir unenaissancevivantevariantentre16et56%[5—10].Sebire etal.[1]rapportentuntauxdenaissancevivantede40%.

La plupart des grossesses môlaires sont diagnostiquées au premier trimestre par l’échographie, alors que les grossessesgémellaires aveccoexistenced’une môlehyda- tiformeetd’unœufnormalsontdiagnostiquéesunpeuplus tard, habituellement dans un tableau de tumeur tropho- blastiquegestationnelle.Seulement68%deces situations étaient correctement diagnostiquées par l’échographie [5,6].L’aspectàl’échographieestceluid’unfœtusnormal avecsonplacentanormalconfinédanssapocheliquidienne de liquide amniotique, à côté duquel existe une masse molaire.Unmôlecomplète apparaîtainsià l’échographie commeunemassevésiculairehomogènecaractéristique«en nidd’abeille»,n’associantpasd’élémentsembryonnaires.

L’associationd’unemôlehydatiformecomplèteavecunsac gestationnel normal peut être déterminée avec précision

40 H.Boufettaletal.

Figure2. Échographieobstétricalemontantuneimagevésiculaire«ennidd’abeilles»etdesovairesquisontsiègesdekysteslutéiniques (flèches).

autourde12à14semaines d’aménorrhée[7].Leplacenta molaire peut contenir des parties embryonnaires faisant évoquerunemôlehydatiformepartielle.Cettedernièreest leplus fréquemmentdiagnostiquéeà ungestationnelplus avancéquelamôlehydatiformecomplète(15à20semaines d’aménorrhée). La présence, dans de tel cas, de kystes lutéiniques ovariens bilatéraux, retrouvés dans un quart des cas, permet d’asseoir davantage le diagnostic [1,8].

Dans notre cas, la grossesse n’était pas suivie, et de ce fait,le diagnostic dela môlehydatiformecomplète asso- ciéeàlagrossessenormalen’étaitportéqu’à22semaines d’aménorrhée.

Letauxélevédes␤-hCGquipeutévoquerunemôlehyda- tiformecomplète n’est pasassezfiable,dansle casdela grossessegémellaireassociantunegrossessenormaleavec unemôlehydatiformecomplète,oùletaux peutêtrenor- malementélevé[8].Chaquefoisquelediagnosticdemôle hydatiformeestsuspecté,uneconfirmationhistologiqueest requise.

Ilestdifficilederecommanderunepriseenchargeopti- male,vulararetédescaspubliéssurcetteentité.Certains auteurssuggèrentquelagrossessepeutêtremenéeàterme, endehors d’une prééclampsie oude signes évoquantune invasiondumyomètreouunetumeurtrophoblastiqueges- tationnelle[1,2].Deséchographiesrépétéespermettentde suivre l’évolution du placenta molaire et d’évoquer une invasionmyométrialeaudopplercouleur[8].

L’incidencedurisquedetumeurtrophoblastique gesta- tionnlleestde12à20%pourlamôlehydatiformecomplète etde1à5%pourlamôlehydatiformepartielle. Cerisque potentielestplusimportantdanslecasd’associationd’une môle hydatiforme complète avec une grossesse singleton normale.Certainesétudesrapportentunrisquequiatteint

Figure 3. Aspect d’une môle hydatiforme avec un placenta macroscopiquementnormal.

50à 57%[5]. Dans notre cas, avec un recul de 24mois, l’évolutionétaitfavorable.Lapersistanced’untauxélevé de␤-hCGplasmatiqueestcorréléeaurisquededévelopper unetumeurtrophoblastiquegestationnelle[1,2,8—10].

Conclusion

La grossesse gémellaire associant une môle hydatiforme complète avec unfœtusnormal vivant estun événement exceptionnel.Lediagnosticestfaitgénéralementbeaucoup plus avec l’échographie qu’avec les ␤-hCG plasmatiques, du fait de l’augmentation habituelle de ces dernières au coursd’une grossessegémellaire.Decefait,lediagnostic est rapportébeaucoupplus tardivementquedans lamôle hydatiformesingleton.La raretédes observationsneper- met pasdeproposerune attitudethérapeutiquecodifiée.

Avecledéveloppementdesmoyensdesurveillance,notam- ment l’échographieetledoppler, lalittérature sepenche verslacontinuationdelagrossesse,avecmêmelapossibi- litédemenerunegrossesseàterme.Lerisqued’évolution vers une tumeurtrophoblastique gestationnelle est beau- coupplusélevé.

Déclaration d’intérêts

Lesauteursdéclarentnepasavoirdeconflitsd’intérêtsen relationaveccetarticle.

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