Inte´reˆt de l’e´chographie re´nale dans la cytoste´atone´crose sous-cutane´e
Renal ultrasound in fat necrosis
S.Tizkia,*,F.Lasrya,F.Z.Elftoikib,H.HadjKhalifaa,M.Itria,K.Khadirb, H.Benchikhib
aUnite´ dene´phrologiepe´diatrique,pe´diatrieIII,hoˆpitald’enfantsAbderrahim-Harouchi, CHUIbnRochd,rueElFaidouzi,Casablanca,Maroc
bServicededermatologie,CHUIbnRochd,Casablanca,Maroc Disponibleenlignesur
www.sciencedirect.com
1. Introduction
Lacytoste´atone´crosecutane´eestuneaffectionrarechezle nourrissonetlenouveau-ne´,dontenviron200casonte´te´
publie´s dans lalitte´rature [1]. Il s’agit d’unehypodermite aigue¨ se de´veloppant durant les premiersj de vie [2] et
re´gressant spontane´ment en quelques semaines sans se´quelles[3].Lacausedelacytoste´atone´croseetsaphysio- pathologie restent mal e´lucide´es [4]. Une hypercalce´mie fataleest possible dans certainessituations[5], ainsique desde´poˆtsvisce´rauxtelsqu’unene´phrocalcinose.Nousrap- portonsuncasdecytoste´atone´crosecomplique´edene´phro- calcinose et lithiase urinaire, qui souligne l’inte´reˆt de l’e´chographie re´nale au cours de la surveillance de cette panniculite.
Summary
Subcutaneous fat necrosis is an uncommon disease that may be complicatedwithpotentiallyfatalhypercalcemiaorwithnephrocal- cinosis.Wereportonthecaseofapatientwithahistoryofsignificant perinatalasphyxia,hospitalizedforaurinarytractinfection.Lesions ofsubcutaneousfatnecrosiswerenoted,withasymptomatichyper- calcemia at 3.9mmol/L. A renal ultrasound was performed and showedechogenic medullarypyramidsbilaterally,consistentwith nephrocalcinosisand leftnephrolithiasis. Thetreatment ofhyper- calcemia included hyperhydration,a diuretic and corticosteroids.
Progressionwascharacterizedbythetotalregressionofskinlesions and normalization of serum calcium. Hypercalcemia is a rare complicationofsubcutaneousfatnecrosis.Itdevelopswithindays to weeks after the appearance of skin lesions. Nephrocalcinosis appears after several weeks or months. Hypercalcemia must be treatedinduetimetoavoidtheimpactonthekidney.
ß2013ElsevierMassonSAS.Allrightsreserved.
Re´sume´
Lacytoste´atone´crosesous-cutane´eestuneaffectionrarequipeutse compliquerd’hypercalce´mieparfoisfataleoulaisserdesse´quelles visce´ralestelles qu’une ne´phrocalcinose.Nous rapportons lecas d’unnourrissonayantunante´ce´dentd’asphyxiepe´rinatale,hospi- talise´ pourune infectionurinaire fe´brile.A` l’examencliniqueon notaitdesle´sionsdecytoste´atone´crose,etlebilanbiologiquere´ve´lait unehypercalce´miea` 3,9mmol/L.L’e´chographiere´naleobjectivait unene´phrocalcinoseme´dullairebilate´raleavecunelithiasere´nale gauche.Le traitementassociaitune hyperhydratation,desdiure´ti- quesetdescorticoı¨des,etl’e´volutionsefaisaitverslare´gressionde le´sionscutane´esetlanormalisationdelacalce´mie.L’hypercalce´mie constitueunedescomplicationsraresdelacytoste´atone´crose.Elle survientdansunde´laidequelquesjoursa` quelquessemainesapre`s l’apparition des le´sions cutane´es, cependant la ne´phrocalcinose n’apparaıˆtqu’apre`splusieurssemainesouplusieursmois.Ledosage delacalce´mie etl’e´chographie re´naleontune placeprimordiale danslasurveillancedescomplications delacytoste´atone´crosedu nourrisson.Unefoisde´couverte,l’hypercalce´miedoiteˆtretraite´een urgencepoure´vitertoutretentissementsurlereinencroissance.
ß2013ElsevierMassonSAS.Tousdroitsre´serve´s.
*Auteurcorrespondant.
e-mail:samira.tizki@gmail.com Rec¸ule:
30novembre2012 Accepte´ le: 16avril2013 Disponibleenligne 29mai2013
Faitclinique
768
0929-693X/$-seefrontmatterß2013ElsevierMassonSAS.Tousdroitsre´serve´s.
http://dx.doi.org/10.1016/j.arcped.2013.04.022 ArchivesdePe´diatrie2013;20:768-771
2. Observation
Lecasquenousrapportonsconcerneunnourrissondesexe fe´minin, sans notion de consanguinite´, ni d’ante´ce´dent de lithiase urinairedansla famille, ni de prise de vitamineD.
Ellee´taitne´ea` 38semainesd’ame´norrhe´e(SA)avecunpoids denaissancede3200getavaitpre´sente´ uneasphyxiepe´ri- natale(stadeIdeSarnat)sansretentissementsurlafonction re´nalenihypercalce´mie(2,27mmol/L),a` lasuited’unaccou- chementdystocique.Au10ejdevie,elleavaite´te´ hospitalise´e pouruneinfectionurinairefe´brilea`Escherichiacolimultisen- sible. Letraitementavait associe´ unece´phalosporine de 3e ge´ne´rationetunaminoside.Lacalce´miee´taitalorsnormale (2,43mmol/L).L’e´chographiere´nalere´alise´eau7ejdetraite- mentn’avaitpasobjective´ dede´poˆtscalciquesre´naux.L’e´vo- lutionavaite´te´ marque´eparl’apparitionau30ejdevied’un placardviolace´ indure´ auniveaudesfessesetdudosfaisant e´voquerunecytoste´atone´crosecutane´e(fig.1et2).Iln’yavait aucunsignecliniqued’hypercalce´miemaislebilanbiologique objectivaitunehypercalce´mie(3,9mmol/L)avecphosphore´- mie normale (1,44mmol/L). Le taux sanguin de la 25-OH- vitamineDe´taita` 3ng/Letilexistaitunehypoparathyroı¨die (3,2pg/L).Lafonctionre´nalee´taitnormale(ure´e=3mmol/L etcre´atinineplasmatique=45mmol/L)ainsiquelatriglyce´- ride´mie.Iln’yavaitpasdethrombope´nie.Lacristallurieisolait des cristaux de phosphate amorphe de calcium avec une hypercalciurie (calciurie/cre´atininurie=2,7). L’e´chogra- phiere´naleobjectivaitunene´phrocalcinoseme´dullairebila- te´raleaveclithiasere´nalegauche(fig.3).Ainsi,lediagnostic de ne´phrocalcinose suitea` unehypercalce´mieasymptoma- tique compliquant une cytoste´atone´crose e´tait retenu. Le traitementmisenrouteassociaitunehyperhydratationsaline (3L/m2 par jour) a` des diure´tiques de l’anse (furose´mide 1mg/kg/6h), descorticoı¨des (prednisone 2mg/kgpar jour) et une antibioprophylaxie a` base de ce´faclor (10mg/kg par jour en 1 prise). La vitamine D e´tait contrindique´e.
La normalisationde la calce´mie e´tait obtenue apre`s 7jde
traitementetlare´gressiondesle´sionscutane´esauboutde 1 mois mais des images e´chographiques persistaient apre`s 6moisd’e´volution.
3. Discussion
Notre observationillustreun casrare decytoste´atone´crose cutane´e complique´e de ne´phrocalcinose. L’hypercalce´mie ne´onatale et du nourrisson est rare [6], le plus souvent d’origine iatroge`ne par intoxication a` la vitamine D ou calcique[7],maisellepeutcompliquerunecytoste´atone´crose.
Ne´phrocalcinoseetcytoste´atone´crose
Figure1. Placardviolace´ indure´ auniveaudesfesses.
Figure2. Placardnodulaireviolace´ indure´ desfessese´voquantune cytoste´atone´crose.
Figure3. E´chographiere´nale:hypere´choge´nicite´ despyramidesre´nales e´voquantunene´phrocalcinose.
769
Lediagnosticdelacytoste´atone´croseestclinique.Histologi- quement,elle correspond a` unepanniculite lobulaire, avec ne´crose de la graisse, infiltratde cellulesgranulomateuses (lymphocytes,histiocytes,fibroblastesetcellulesge´antes)et de´poˆtsde calcium [7]. Ilexiste un paradoxeentre la faible pre´valence de cette maladie et la fre´quence relativement e´leve´edescausessuspecte´esdecytoste´atone´crose[2].Cela sugge`rel’additiondeplusieursfacteursdontlesplusimpor- tantssontl’asphyxiepe´rinatale,letraumatismeobste´tricalet l’hypothermie [1,8–10]. Les le´sions de la cytoste´atone´crose apparaissent ge´ne´ralement dans les 4 premie`res semaines deviesousformedeplaquesindure´es,violace´esourouges, sensibles, localise´es sur les fesses, les cuisses, le tronc, les membressupe´rieurs[11,12],maisellespeuventsurvenirdans lespremiersjdevie[7].L’hypercalce´mie,quandelleexisteen tantquecomplication,faittoujourssuiteauxle´sionscutane´es [1]. Elle est responsable d’un taux de mortalite´ pouvant atteindre15%[13].
Plusieurs hypothe`ses physiopathologiques ont e´te´ e´mises pourexpliquercettehypercalce´mie.L’e´le´vationdelaprosta- glandineEobserve´eaucoursdelacytoste´atone´crose,stimu- leraitlare´sorptionosseuseoste´oclastique,augmentantainsi lacalce´mie.Ellepourraitaussiexpliquercertainesthrombo- pe´nies.Uneautrehypothe`seestlalibe´rationdecalciumpar lesadipocytesne´crose´s,maisl’apparitiontardivedel’hyper- calce´mieparrapporta` lane´croseadipocytaireneplaidepas ensafaveur.Enfin,l’hypothe`selaplussouvente´voque´eestla synthe`seextrare´nalede1–25(OH)2-vitamineD3parlegranu- lomelipophagique.Sone´le´vation entraıˆneraituneaugmen- tationdel’absorptionintestinaledecalciumetunee´le´vation delacalce´mie[2].L’hypercalce´mieapparaıˆtplusieursjoursa`
2moisapre`slede´butdessymptoˆmesdecytoste´atone´crose.
Unefois installe´e,et enl’absence de traitement,elle peut durer jusqu’a` 6 mois apre`s le de´but des signes cutane´s [2,14,15].Sielleesttre`sfre´quenteencasdeformedisse´mine´e de cytoste´atone´crose, le risque des de´poˆts calciques est directement corre´le´ a` l’extension des le´sions cutane´es [3].
Les plus « classiques » de ces de´poˆts visce´raux sont la ne´phrocalcinose et les lithiases re´nales, mais des de´poˆts cutane´s,veineux,cardiaques(septuminterauriculaire,valves) ethe´patiques ont e´galemente´te´ de´crits [2,16]. Dansnotre observation, l’hypercalce´mie avait e´te´ responsable d’une ne´phrocalcinoseetd’unelithiasere´nale.Cependant,l’utilisa- tionduceftriaxonedansletraitementdel’infectionurinaire dunourrissondenotreobservationpourraite´galementavoir joue´ unroˆledanslagene`sedecesde´poˆtscalciquesmeˆmesi l’e´chographiere´nalere´alise´eenfindetraitementn’avaitpas de´montre´ dede´poˆtscalciquesetque,classiquement,l’e´limi- nationdescalculs survienthabituellement5ja` 3 semaines apre`sl’interruptiondutraitement[17].
Lorsquelediagnosticdecytoste´atone´croseestfait,unesur- veillance attentive de la calce´mie pendant 3 a` 6mois [18]
s’imposedu faitdela fre´quencede l’hypercalce´mieasymp- tomatique,meˆme apre`s la pe´riode ne´onatale commedans
notreobservationou`l’hypercalce´mieae´te´ asymptomatique ettardivecomplique´e dene´phrocalcinose faisantsuspecter desle´sionsdecytoste´atone´crosepasse´esinaperc¸ues.L’e´cho- graphiejoueun roˆleimportantdanslediagnosticetlasur- veillance des de´poˆts calciques re´naux. Ainsi, graˆce a` une surveillancee´chographique,plusieurscasdene´phrocalcinose persistantapre`s3et15moisd’e´volutiononte´te´ note´s[19].
Sil’hypercalce´mieestrapidementtraite´e,lane´phrocalcinose sestabilise etpeut meˆme re´gresser, enparticulier chez le pre´mature´ [20]. Quelques e´tudes a` long terme semblent rassurantes quant a` la fonction re´nale [20,21]. Toutefois, uneatteintetubulairepeutpersistermeˆmeapre`sladispari- tiondesimagese´chographiquesdene´phrocalcinose [22,23].
Laprise enchargedescasavec hypercalce´miesignificative (>3mmol/L)ousymptomatique,s’affineaufureta` mesure des cascliniques rapporte´s dans la litte´rature [4]. L’hyper- calce´mie maligne ou menac¸ante rele`ve de soins intensifs associantunehyperhydratationparunesolutiondesodium isotonique,desdiure´tiquesdel’anseetunecorticothe´rapiede courtedure´eencommenc¸anta` faibledose[4].Lalibe´ration anormaleducalciumosseuxpeuteˆtree´galementbloque´epar desinjectionsdecalcitonine(4U/kgparvoieintramusculaire ou sous-cutane´e) qui ont un effet rapide (12–24h) mais modeste, le plus souvent de courte dure´e (4–6h) et sont souvent mal tole´re´es chez l’enfant. Ce traitementconven- tionnel(enplusdure´gimepauvreencalciumetdel’absten- tiond’administration de la vitamine D) n’est pas toujours suffisantpournormaliserlacalce´mieetne´cessiteparfoisle recoursauxbiphosphonates[24].Ceux-ciinhibentlare´sorp- tionosseuseparleuractionsurlesoste´oclastes.Leurutilisa- tionenpe´diatrieseheurtea` lacraintedeseffetssecondaires potentielssurlacroissanceosseuse.Ilssontbientole´re´spar voieintraveineusecommeperos.Parmilesbiphosphonates,il existeplusieursmole´culesetlaposologiedanscetteindica- tionestmalcodifie´e.Lafaiblefre´quencedecetteaffectionet l’aˆgedesenfantsnepermettentpas la re´alisationd’e´tudes pharmacologiques.Toutefois,plusieurs casde la litte´rature ontmontre´ leurefficacite´.RiceetRivkees[24]ontrapporte´ le casd’unnourrissonde1moischezquil’e´tidronate(5mg/kg, 2fois/j)avaitentraıˆne´ lanormalisationdelacalce´mieen30h.
Khanetal.[25]ontrapporte´ e´galementlecasd’unnourrisson de7semaineschezquidesperfusionsdepamidronate(1mg/
kgparjour,3jdesuite)avaientpermislanormalisationdela calce´mieen48h.Unteltraitementn’estpasde´nue´ d’effets secondairesnotammentauniveau dusquelette :oste´oma- lacie, rachitisme, bandes denses me´taphysaires, douleurs osseuses.Dans notre observation l’hyperhydratation saline etles diure´tiquesavaiente´te´ suffisantspour normaliserla calce´mie.
4. Conclusion
Meˆmesielleparaıˆtrelativementrare,lacytoste´atone´croseest une entite´ qui me´rite d’eˆtre connue. Elle nedoit pas eˆtre
S.Tizkietal. ArchivesdePe´diatrie2013;20:768-771
770
conside´re´ecommeunemaladiebe´nignecarl’hypercalce´mie peut mettre enjeu le pronosticvital ou se compliquer de de´poˆts calciques tels que la ne´phrocalcinose ou la lithiase urinairemettantenjeulepronosticfonctionneldurein.Dans les2moissuivantlediagnosticdelacytoste´atone´crose,une surveillancehebdomadaireducalciumionise´ doiteˆtrere´ali- se´e.De`sla survenued’unehypercalce´mie,une e´chographie re´naleestrecommande´ea` larecherchedede´poˆtscalciqueset unre´gimepauvreencalciumestne´cessaireavecparfoisune hyperhydratation avec usagede diure´tiques ou de cortico- the´rapiea` faibledose.Danslesformesse´ve`resnere´pondant pas au traitement, les biphosphonates peuvent constituer unealternativethe´rapeutiquequin’estpasde´nue´ederisque.
De´claration d’inte´reˆts
Les auteursde´clarent nepasavoir de conflitsd’inte´reˆts en relationaveccetarticle.
Re´fe´rences
[1] PuzenatE,AubinF,ZykaF,etal.Cytoste´atone´crosedunou- veau-ne´ complique´ed’hypercalce´mie.AnnDermatolVenereol 2000;127:1087–9.
[2] Mahe´ E,DeProstY.Lacytoste´atone´crosedunouveau-ne´.Ann DermatoVenereol2007;134:494–8.
[3] Mahe´ E,DescampsV,BlaichS,etal.Lacytoste´atone´crosedu nouveau-ne´.PresseMed2002;31:612–6.
[4] GermanaudaD,Hadj-RabiabS,ParsyaC,etal.Cytoste´atone´- crose ne´onatale complique´e d’une hypercalce´mie symptomatique:efficacite´ descorticoı¨desa` faibledose.Arch Pe´diatr2007;14:167–9.
[5] DudinkJ,WaltherFJ,BeekmanRP.Subcutaneousfatnecrosisof thenewborn:hypercalcaemiawithhepaticandatrialmyocar- dialcalcification.ArchDisChildFetalNeonatal2003;88:343–5.
[6] Burden AD, Krafchik BR. Subcutaneous fat necrosis of the newborn: a review of 11 cases. Pediatr Dermatol 1999;16:
384–7.
[7] Barbier C, Cneude F, Delie`ge R, et al. Cytoste´atone´crose ne´onatale:attentiona` l’hypercalce´mie se´ve`re.ArchPediatr 2003;10:713–5.
[8] BarbarotS,StalderJF.Dermatologiene´onatale.EMCDerma- tologie2003[98-860-A-10,18p].
[9] OzaV,TreatJ,CookN,etal.Subcutaneousfatnecrosisasa complicationofwhole-bodycoolingforbirthasphyxia.Arch Dermatol2010;146:882–5.
[10] VaranB,GurakanB,OzbekN,etal.Subcutaneousfatnecrosis of the newborn associatedwith anemia. Pediatr Dermatol 1999;16:381–3.
[11] Alaoui K, Abourazzak S, Oulmaati A, et al. An unusual complication of subcutaneousfatnecrosis ofthe newborn.
BMJ CaseRep 2011.http://dx.doi.org/10.1136/bcr.12.2010.3569 [pii:bcr1220103569].
[12] NortonKI,SomPM,ShugarJM,etal.Subcutaneousfatnecrosis ofthenewborn:CTfindingsofheadandneckinvolvement.Am JNeuroradiol1997;18:547–50.
[13] KarochristouK,SiahanidouT,Kakourou-TsivitanidouT,etal.
Subcutaneousfatnecrosisassociatedwithseverehypocalcae- miainaneonate.JPerinatol2006;26:64–6.
[14] TranJT,ShethAP.Complicationsofsubcutaneousfatnecrosis ofthe newborn:a casereportandreviewofthe literature.
PediatrDermatol2003;20:257–61.
[15] HogelingM,MeddlesK,BerkDR,etal.Extensivesubcutaneous fatnecrosisofthenewbornassociatedwiththerapeutichypo- thermia.PediatrDermatol2012;29:59–63.
[16] VijayakumarM,PrahladN,NammalwarBR,etal.Subcutaneous fatnecrosiswithhypercalcemia.IndPediatr2006;17:360–3.
[17] StojanovicV,VijatovGD.Nephrolithiasiscausedbyceftriaxone ina3-year-oldchildwithureteropelvicjunctionobstruction.
CaseReportMed2009;2009:365962.
[18] TrullemansB,BottuJ,VanNieuwenhuyseJP.E´tidronateperos danslecadred’unehypercalce´miesecondairea` unecytoste´a- tone´crosecomplique´edene´phrocalcinose.ArchPe´diatr2007;
14:170–2.
[19] Gu LL, Daneman A, Binet A, et al. Nephrolithiasis due to subcutaneousfatnecrosiswithhypercalcemiaintwofull-term asphyxiated neonates: sonographic findings. Pediatr Radiol 1995;25:142–4.
[20] HoppeB,DuranI,MartinA,etal.Nephrocalcinosisinpreterm infants: a single center experience. Pediatr Nephrol 2002;
17:264–8.
[21] Saarela T, Lanning P, Koivisto M. Prematurity-associated nephrocalcinosis and kidney function in childhood. Pediatr Nephrol1999;13:886–90.
[22] HoppeB,HabbigS.Treatmentofnephrocalcinosisinchildren–
Areview.EurPediatr2009;3:71–5.
[23] Kist-vanHoltheJE,vanZwietenPHT,Schell-FeithEA,etal.Is nephrocalcinosis in preterm neonates harmful for long- term blood pressure and renal function? Pediatrics 2007;
119:468–75.
[24] Rice A, Rivkees S. Etidronate therapy for hypercalcemia in subcutaneous fat necrosis of the newborn. J Pediatr 1999;
134:349–51.
[25] Khan N, Licata A, Rogers D. Intravenous bisphosphonate forhypercalcemia accompanyingsubcutaneousfatnecrosis:
a novel treatment approach. Clin Pediatr(Phila) 2001;40:
217–9.
Ne´phrocalcinoseetcytoste´atone´crose
771
