Unusual clinical presentation of cutaneous leishmaniasis in three diabetic patients [Leishmanioses cutanées d'aspect clinique inhabituel chez trois patients diabétiques]

Annales de dermatologie et de vénéréologie (2012)139, 542—545

Disponible en ligne sur

www.sciencedirect.com

CAS CLINIQUE

Leishmanioses cutanées d’aspect clinique inhabituel chez trois patients diabétiques

Unusual clinical presentation of cutaneous leishmaniasis in three diabetic patients

S. Chiheb

, L. Oudrhiri

, K. Zouhair

,

M. Soussi Abdallaoui

, M. Riyad

, H. Benchikhi

aService de dermatologie-vénérologie, CHU Ibn Rochd, 1, Quartier des Hôpitaux, 20200 Casablanca, Maroc

bLaboratoire de parasitologie-mycologie, CHU Ibn Rochd, 1, Quartier des Hôpitaux, 20200 Casablanca, Maroc

cLaboratoire de parasitologie-mycologie, faculté de médecine et de pharmacie, 19, rue Tarik Bnou Ziad, Mers Sultan, 9154 Casablanca, Maroc

Rec¸u le 6 mars 2012 ; accepté le 2 mai 2012 Disponible sur Internet le 21 juin 2012

MOTS CLÉS Leishmaniose cutanée ; Diabète ;

Membres inférieurs ; Maroc

Résumé

Introduction. —La leishmaniose cutanée (LC) est une infection parasitaire caractérisée par un polymorphisme clinique important. Des aspects inhabituels ont été décrits, survenant parfois sur un terrain immunodéficient ou associés à des espèces parasitaires particulières. Nous rapportons trois observations de LC issues d’un foyer àLeishmania major, qui réalisaient des tableaux cliniques particuliers sur les membres inférieurs de patients diabétiques.

Observations. —Patient 1 : un homme de 37 ans était admis dans le service de dermatologie pour des lésions nodulaires ulcérées à fond bourgeonnant jaunâtre, disséminées à la face dor- sale des pieds. L’interrogatoire trouvait une notion de séjour dans un foyer connu de LC à L. majorsix semaines auparavant. Un diabète de type 1 était découvert fortuitement lors de son hospitalisation. Patient 2 : la sœur du patient 1, âgée de 43 ans, diabétique sous insuline depuis l’âge de 37 ans, consultait pour une lésion unique de la jambe, ulcéreuse et suintante, apparue trois mois après avoir séjourné au même endroit que son frère. Patient 3 : un homme de 61 ans, diabétique depuis sept ans sous antidiabétiques oraux, présentait, deux mois après un séjour sur le même site que les deux autres patients, des lésions végétantes multiples confluant en placard étendu à la face postérieure de la jambe gauche. Le diagnostic était établi sur des arguments épidémiologiques et cliniques ainsi que, dans les cas 1 et 3, par la mise en évidence des corps de Leishman sur frottis ou empreinte de biopsie cutanée. Un traitement par injec- tions intralésionnelles hebdomadaires d’antimoniate de méglumine (Glucantime^®) pendant six

∗Auteur correspondant.

Adresse e-mail :lamiaoudrhiri@live.fr(L. Oudrhiri).

0151-9638/$ — see front matter © 2012 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.

http://dx.doi.org/10.1016/j.annder.2012.05.013

Leishmanioses cutanées d’aspect clinique inhabituel 543 semaines était suivi, chez les trois patients, d’une guérison des lésions avec persistance d’une pigmentation cicatricielle.

Discussion. —Les aspects cliniques polymorphes observés chez nos patients sont inhabituels dans notre expérience des LC provenant du même foyer connu àL. major. Ce profil lésionnel un peu particulier laisse envisager l’implication de divers facteurs, liés à l’espèce parasitaire en cause mais peut-être aussi au diabète.

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KEYWORDS Cutaneous leishmaniasis;

Diabetes;

Lower limb;

Morocco

Summary

Introduction. —Cutaneous leishmaniasis (CL) is a parasitic infection characterized by significant clinical variability. Unusual and atypical clinical aspects of infection have been reported in immunodeficient patients or associated with particular parasite species. We report three cases of CL from foci ofLeishmania majorwith a particular clinical presentation in diabetic patients.

Observations. —Patient 1: a 37-year-old man was admitted to the dermatology department for cutaneous vegetative ulcers spreading to the dorsal surface of the foot. History-taking revealed a stay in Er-Rachidia (East of Morocco, a known focus of CLL. major) six weeks earlier. Diabetes mellitus type I was discovered during hospitalization. The patient’s 43-year-old sister (patient 2), diabetic for 6 years, consulted for a single leg ulcer appearing 3 months after the same trip to Er-Rachidia. Patient 3: a 61-year-old patient with a 7-year history of diabetes and under oral antidiabetics presented an extended vegetative lesion of the posterior surface of the leg 2 months after staying in Er-Rachidia. A diagnosis of CL was retained on the basis of epidemiology and history (living in an endemic areas of leishmaniasis), coupled in patients 1 and 3 with microbiological evidence involving identification ofLeishmaniabodies in skin smears or skin biopsies. All patients were treated with two intra-lesional injections per week of meglumine antimony (Glucantime^®) for 6 weeks. The outcome was marked in all cases by healing of lesions and persistent pigmented scarring.

Discussion. —We described three particular clinical aspect of CL emerging from a known focus of L. major, where infection is classically associated with vegetative or ulcero-vegetative lesions.

This unusual profile suggests the role of factors related to parasite species and/or diabetes found in our three patients.

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La leishmaniose cutanée (LC) est une infection parasitaire caractérisée par un polymorphisme clinique important. Des aspects inhabituels ont été décrits, survenant parfois sur un terrain immunodéficient ou associés à des espèces parasi- taires particulières[1,2]. Nous rapportons trois observations de LC issues d’un foyer à Leishmania major, qui réali- saient des tableaux cliniques particuliers sur les membres inférieurs de patients diabétiques. L’hypothèse d’un rôle possible du diabète dans ces présentations cliniques parti- culières pourrait être discutée.

Observations

Un homme de 37 ans avait séjourné en été à Er-Rachidia, qui est un foyer connu de LC à L. major de l’est maro- cain. Six semaines plus tard étaient apparues de multiples lésions indolores du dos des pieds, évoluant dans un contexte d’apyrexie et de conservation de l’état général. L’examen cutané notait huit lésions mesurant de 0,5 à 3 cm, dissémi- nées sur les faces dorsales des deux pieds et les régions malléolaires, associées à un placard inflammatoire fine- ment squameux de la jambe droite (Fig. 1). Ces lésions formaient des nodules érythémateux ou des ulcérations à fond jaunâtre entourées d’un bourrelet inflammatoire. Le

reste de l’examen clinique trouvait une lésion papuleuse érythémateuse unique de 1 cm de diamètre au niveau du flanc droit. La vitesse de sédimentation était augmentée à 45 mm à la première heure et la glycémie à jeun contrô- lée à 3,40 g/L. La radiographie pulmonaire était normale et l’intradermo-réaction à la tuberculine négative. Le prélè- vement des sérosités cutanées pour étude bactériologique

Figure 1. Nodules ulcérés des deux pieds, à fond jaunâtre, siégeant à droite sur un placard très inflammatoire.

544 S. Chiheb et al.

Figure 2. Ulcération suintante de la jambe, bordée d’un halo érythémateux.

trouvait un staphylocoque doré. Une antibiothérapie géné- rale par amoxicilline-acide clavulanique n’apportait aucune amélioration. La biopsie d’un nodule montrait un infiltrat granuleux avec des macrophages contenant de nombreuses inclusions arrondies. L’apposition sur lame du fragment biopsique révélait de nombreuses formes amastigotes de Leishmania. Le diagnostic de LC localisée multiple était retenu. Un traitement par antimoniate de méglumine (Glucantime^®) était institué selon le protocole du ministère de la Santé du Maroc, à raison de deux injections intralé- sionnelles hebdomadaires pendant six semaines. Le diabète récemment découvert et mal équilibré constituait une contre-indication à la voie générale normalement recom- mandée dans cette situation. Une insulinothérapie était également débutée. L’évolution était favorable, avec affais- sement progressif des lésions dès la troisième semaine de traitement. Un mois après l’arrêt du traitement, il persistait uniquement des lésions pigmentées cicatricielles.

Patient 2

La sœur du patient 1, âgée de 43 ans, diabétique trai- tée par insuline depuis six années, consultait pour une lésion unique de la jambe apparue trois mois après un séjour estival à Er-Rachidia. Outre son frère, le mari de la patiente avait lui aussi une LC contractée au même endroit. L’examen montrait une ulcération suintante bordée d’un halo érythémateux (Fig. 2). L’écho-doppler veineux des membres inférieurs était normal. Le diagnostic présomptif de LC était retenu, malgré la négativité de l’examen direct du frottis des sérosités cutanées, en raison du contexte épidémiologique. La lésion cicatrisait sous injections intra- lésionnelles de Glucantime^®, deux fois par semaine pendant six semaines. Deux mois après l’arrêt du traitement, il per- sistait une cicatrice pigmentée.

Patient 3

Un homme de 61 ans, diabétique depuis sept ans sous antidiabétiques oraux, avait séjourné l’été précédent à Er- Rachidia. Deux mois plus tard était apparu, sur la face postérieure de jambe gauche, un placard végétant d’une largeur maximum de 15 cm, bordé en périphérie par un liseré érythémato-violacé (Fig. 3a). Deux lésions végé- tantes similaires étaient associées sur le membre inférieur controlatéral (Fig. 3b). L’examen parasitologique direct à la recherche de corps de Leishman était positif. Des injections

Figure 3. a : vaste lésion végétante de la jambe gauche, bordée en périphérie par un liseré érythémato-violacé ; b : lésions végé- tantes de la jambe et du pied controlatéraux chez le même patient.

intralésionnelles bihebdomadaires de Glucantime^® étaient prescrites pendant six semaines. L’évolution était marquée par une régression progressive du placard et une guérison avec persistance de macules hyperchromiques cicatricielles.

Discussion

Ces trois observations de LC, survenues chez des malades quelques semaines après avoir séjourné dans un même foyer connu d’endémie à L. major, montrent des aspects cliniques variés et assez particuliers : évocateurs de pyo- dermite multiple du dos des pieds chez le premier patient, d’ulcère de jambe chez la deuxième et de placards végé- tants multiples chez le troisième. Elles ont en commun un profil lésionnel étendu et très inflammatoire inhabi- tuel dans notre expérience de la LC àL. major du Maroc, qui est néanmoins caractérisée par un aspect végétant ou ulcéro-végétant affectant essentiellement les membres inférieurs[3].

Dans notre expérience marocaine, des aspects cliniques atypiques et inhabituels de LC sont observés surtout avec L. tropica dans de nouveaux foyers émergents à travers le royaume [4]. Cela pose la question de l’implication

Leishmanioses cutanées d’aspect clinique inhabituel 545 possible de cette espèce chez nos patients. Pour des raisons

techniques, nous n’avons pas pu effectuer l’identification des souches en cause. À Er-Rachidia cependant, toutes les souches isolées du réservoir, de l’homme et du vecteur, ont été identifiées biochimiquement comme appartenant à L. majorMON 25[3,5].

Un autre facteur qui pourrait être responsable de ces aspects cliniques particuliers serait le diabète, présent chez les trois patients. La survenue d’une LC sur un terrain de diabète connu ou révélé par l’infection parasitaire s’est associée, à travers les quelques cas rapportés dans la lit- térature, à deux principales particularités. D’une part, des lésions ulcéreuses disséminées à tout le corps ou la pré- sence de lésions multiples et d’aspect différent chez un même patient [6,7]. D’autre part, une résistance appa- rente aux dérivés de l’antimoine chez un patient qui avait finalement guéri avec la prise en charge spécifique du dia- bète, sans modifier le traitement antiparasitaire initial[8].

Toutes les hypothèses émises quant à l’influence du dia- bète sur l’expression et l’évolution des LC convergent vers une possible diminution de la qualité de la réponse lym- phocytaire T vis-à-vis des antigènes leishmaniens au cours du diabète. Cette immunodéficience, associée éventuelle- ment à d’autres facteurs inhérents à l’hôte et au parasite, pourrait contribuer à une extension des lésions mais aussi à leur surinfection, ce qui modifierait alors l’aspect lésionnel [6—8]. Nous avons toutefois noté chez nos patients, avec l’équilibration du diabète, une excellente réponse théra- peutique aux dérivés de l’antimoine.

En conclusion, les cas présentés suggèrent que des fac- teurs liés au parasite (émergence de nouvelles souches de leishmanies) et/ou des facteurs (notamment immuno- logiques) liés au diabète, pourraient être responsables de variations inhabituelles dans la présentation clinique de la LC chez les patients marocains ayant séjourné dans des foyers d’endémie classique à L. major. Une identification

précise des parasites et l’évaluation d’un éventuel déficit de l’immunité cellulaire pourraient dans l’avenir contribuer à asseoir cette hypothèse.

Déclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en relation avec cet article.

Références

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