ANALYSES STATISTIQUES

Les analyses statistiques ont été décrites brièvement à l’objectif 2, qui est de documenter certaines qualités métrologiques (fidélité, validité) des items de la section pyramidale du DSI-ARSACS chez la personne atteinte d’ataxie récessive spastique de Charlevoix- Saguenay.

Tout d’abord, le profil général de l’échantillon a été dressé à l’aide de statistiques descriptives. Une description sommaire des caractéristiques des personnes ayant refusé de participer au projet a été effectuée à l’aide des mêmes statistiques. Des statistiques descriptives ont aussi été effectuées pour décrire la répartition des effectifs pour chacun des items pyramidaux (pour l’échantillon en général puis selon les catégories), et des outils de mesure quantitatifs. Dépendant du type de variables, des moyennes et écarts-types ont été inclues, de même que des médianes, et minima/maxima (données quantitatives, selon la distribution des variables), ou des fréquences (données qualitatives/catégoriques). La présence de différences statistiquement significatives entre les variables continues a été évaluée à l’aide du test de la somme des rangs de Wilcoxon (ou test U de Mann-Whitney), et à l’aide du test exact de Fisher/khi carré (selon le n) et d’un test non paramétrique à un échantillon (n par test) pour les variables catégoriques. La distribution des variables continues a été vérifiée à l’aide du test de normalité Kolmogorov-Smirnov.

L’interprétation des résultats devait se baser sur la distribution des pointages pour chaque item. Le sous-score pyramidal devait couvrir toute la gamme des possibilités de pointage, sans effet plancher ou plafond, effet présent lorsqu’une proportion significative de la population évaluée (plus de 15%) obtient soit le résultat minimum, soit le maximum (McHorney et Tarlov, 1995; Everitt et Skrondal, 2010). Il ne devait pas y avoir non plus d’asymétrie notable dans la distribution des pointages (Cano et al., 2005). L’analyse de la distribution des scores et le calcul du coefficient d’asymétrie (skewness), ont servi à cet effet. Le test statistique utilisé pour le calcul de l’asymétrie est la mesure de Fisher. Une valeur de 0 est obtenue si la distribution est parfaitement normale. Toute valeur qui excède ± 1,96 E-T de la moyenne est considérée asymétrique (Giuliano et Polanowicz, 2008), considérant que 95 % des valeurs d’une variable sont retrouvées à l’intérieur de cette étendue en présence d’une distribution normale. Des boîtes à moustaches avec percentiles ainsi que des histogrammes sont présentés afin de permettre l’analyse visuelle de la distribution du sous-total pyramidal.

Validité

La validité de construit discriminatoire a été évaluée à l’aide de différents tests statistiques.

Afin d’identifier la présence de différences significatives entre les groupes (catégories d’âge, stades de la maladie), des analyses de variance (ANOVA ou son équivalent non paramétrique, le test de Kruskal-Wallis) ont été utilisées pour les variables continues, selon la distribution des variables. Des analyses post-hoc ont été réalisées pour déterminer où se trouvaient les différences. Le test de Tukey a été utilisé pour les comparaisons multiples.

Le test T de Student (paramétrique) ou son équivalent non paramétrique, le test de la somme des rangs de Wilcoxon (ou test U de Mann-Whitney) a été utilisé pour vérifier la présence d’une différence entre les sexes, pour les variables continues. Le khi-carré (ou test exact de Fisher si n < 5) a été utilisé afin de vérifier la présence de différences statistiquement significatives pour les variables catégoriques en fonction des groupes.

Pour ce qui est de la validité de construit convergente, le coefficient de corrélation de Pearson ou le coefficient de Spearman, selon la distribution des variables, a servi à calculer les corrélations entre la section pyramidale du DSI-ARSACS et des outils connus mesurant les atteintes pyramidales (Spastic paraplegia rating scale (SPRS), LEMOCOT), la mobilité (test de marche de 6 minutes (6MWT); vitesse de marche sur dix mètres (10mWT); l’Échelle d’équilibre de Berg)), la participation sociale (Index de Barthel, MHAVIE) et la qualité de vie (SF-12v2). Des valeurs r de 0,40 à 0,80 étaient attendues (modérées à élevées) (Weber et Lamb, 1970; Mason et al., 1983). Chacun de ces tests n’évaluant qu’une partie des dimensions pouvant être touchées dans la maladie, des corrélations très élevées n’étaient pas attendues.

Fidélité

Le score global des atteintes pyramidales (sous-total) ainsi que le pointage de chaque item individuel de cette section a servi à déterminer la fidélité interévaluateurs et intraévaluateur. Le coefficient de corrélation intraclasse (ICC [3,1]) et l’intervalle de confiance à 95 % s’y rapportant ont été utilisés (Shrout et Fleiss, 1979) pour le sous-total, ce qui a permis de voir le biais systématique pouvant exister entre les deux évaluateurs. Le calcul des CCIs étant basé sur un modèle avec effets aléatoires (random effects), les résultats sont indépendants des évaluateurs et peuvent être généralisés à des évaluateurs possédant le même niveau d’expérience des évaluateurs impliqués dans ce projet. Des valeurs supérieures à 0,75 sont considérées acceptables (bonne fidélité) pour les échelles construites afin de comparer des groupes de patients (Nunnally et Bernstein, 1994; Portney et Watkins, 2009). Des valeurs inférieures à 0,75 témoignent d’une fidélité faible à modérée.

Concernant les variables catégoriques (fidélité des items individuels), le kappa pondéré (κw)

a été utilisé, et la valeur de ce dernier devait être supérieure à 0,60 afin de refléter un accord fort à presque parfait (Landis et Koch, 1977). Le kappa pondéré a été privilégié, car une différence entre deux catégories qui se suivent est moins importante et doit être pondérée de façon différente par rapport à une différence entre des catégories plus éloignées sur l’échelle de cotation. Il pénalise le désaccord en fonction de son importance. La

pondération quadratique a été utilisée, en raison de la différence entre chacun des niveaux de cotation qui n’est pas nécessairement égale et de même importance pour cette échelle.

Pour ce qui est de la cohérence interne du sous-score pyramidal, lequel s’intéresse à l’homogénéité des items pyramidaux, l’alpha de Cronbach (α) a été calculé et ce dernier devait se situer entre 0,70 (acceptable) et 0,90 (excellent) (George et Mallery, 2003; Streiner, 2003).

La cohérence interne avec les autres sous-totaux et le DSI-ARSACS a été vérifiée par l’équipe de développement. Ces résultats ne sont pas présentés dans ce mémoire.

Toutes les analyses statistiques ont été réalisées avec le programme IBM SPSS version 20. Les tests étaient bilatéraux, en considérant p < 0,05 significatif.