D. Les KYSTES DERMOÏDES, EPIDERMOÏDES ET MIXTES
II. EXAMENS PARACLINIQUES
1- Tomodensitométrie :[FIG12]
Présence d'une grosse formation pelvienne latérorectale de structure hétérogène, refoulant la vessie en avant, et le rectum à gauche, de structure légèrement hétérogène, dont la coque se rehaussait légèrement après injection du produit de contraste.
La graisse pelvienne adjacente à la tumeur était de densité normale. Il n'y avait ni épanchement dans le Douglas, ni adénopathies profondes, ni lyse osseuse.
Tumeurs rétrorectales de l'adulte L’observation clinique
Tumeurs rétrorectales de l'adulte L’observation clinique
2- IRM Du Pelvis
L'IRM avait montré la présence d'un processus tumoral de 70mm/70mm latéro rectal gauche et rétro-prostatique.
En haut il venait au contact de S4 et s'étendait en avant vers le rectum et le canal anal sans signes d'envahissement de ces derniers.
Elle était entourée par une fine coque sans signes d'envahissement de la graisse en regard.
Elle était en iso signal T1 par rapports aux muscles et en hyper signal homogène en T2.
Ces signes étaient en faveur d’un processus apparemment bénin au dépens de la paroi anorectale gauche et à développement extra pariétal.
Tumeurs rétrorectales de l'adulte L’observation clinique
Figure.13 : IRM ; coupe transversale passant par la masse rétrorectale refoulant le rectum à gauche.
Tumeurs rétrorectales de l'adulte L’observation clinique
B. Rectoscopie.
Une rectoscopie a été effectuée chez ce patient et avait montré un refoulement du rectum par une masse rétrorectale gauche sans atteinte de la muqueuse rectale.
C. Biologie.
Le bilan pré opératoire était sans particularité.
Le patient n’avait pas bénéficié de dosage des marqueurs tumoraux
III. INTERVENTION
Le patient a été opéré le 19-09-2007.
La voie postérieure périnéale a été choisie pour les raisons suivantes :
Le niveau supérieur de la lésion qui ne dépassait pas S3
L’aspect bénin de la lésion sur l’IRM : bien limitée avec absence d’envahissement des structures de voisinage.
Un rasage de la région ano-périnéale et une préparation colique par des lavements évacuateurs ont été pratiqués.
Tumeurs rétrorectales de l'adulte L’observation clinique
Une incision élective latéro-anale en regard de la saillie tumorale (voie
retro-ano-rectale mais latéralisée) a été pratiquée. On découvre une masse
sous-cutanée de consistance élastique entourée d'une coque épaisse et facilement clivable des tissus adjacents, cette masse s'enfonce loin dans les deux fosses ischio-rectales latéralement et se continue devant le coccyx.
Dissection minutieuse de proche en proche de la tumeur de la paroi rectale et des muscles releveurs en réalisant une hémostase soigneuse au fur et à mesure. Cette masse présente des rapports très intimes avec l'appareil sphinctérien et la face postérieure du rectum.
Enfin, ablation complète de la tumeur (Figures 15,16 et 17) dont la taille est estimée à 7cm ;puis fermeture du périnée sur drain aspiratif.
Tumeurs rétrorectales de l'adulte L’observation clinique
Fig 15: A aspect macroscopique de la tumeur
apres l'incision
Fig 15: B la tumeur s'exteriorise à l'effort de
toux
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IV. RESULTAT ANATOMOPATHOLOGIQUE.
Il avait révélé la présence d’une masse arrondie de 9×6×4 cm ; à la coupe ; on notait un aspect blanchâtre avec des remaniements grisâtre entouré par une pseudo capsule.
L’étude microscopique portait sur une prolifération tumorale conjonctive d’architecture fusocellulaire dépourvues d’atypies cytonucléaires et de figures mitotiques.
En certains endroits, la tumeur prenait un aspect lâche avec présence de foyers myxoïdes. Cette prolifération était partout entourée par un
renforcement fibreux.
En conclusion : tumeur conjonctive à cellules fusiformes
Un complément immunohistochimique a été réalisé ;il a mis en évidence un léiomyosarcome de bas grade.
V. ÉVOLUTION POSTOPÉRATOIRE ET SUIVI.
Les suites opératoires immédiates étaient simples avec reprise du transit au 3eme jour, ablation du drain de Redon au 5eme jour et sortie de L'hôpital au 10eme jour.
Le patient n’a pas bénéficié de traitement adjuvant vu la résection tumorale complète et le bas grade histopronostique du léiomyosarcome
Trois contrôles cliniques successifs : à 3 mois, à 6mois et à 9 mois étaient strictement normaux.
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
I. LES SÉRIES DE LA LITTÉRATURE
Plus de 700 cas de tumeurs rétrorectales ont été rapportés dans la littérature
[23.25.16]
. Elles sont communément classées, selon la classification de Lovelady et Dockerty, en tumeurs congénitales, tumeurs neurogéniques, tumeurs osseuses et tumeurs de natures histologiques variées.
Le tableau ci-dessous résume les plus grandes séries publiées, nous en détaillerons quelquess unes, puis nous parlerons de cas particuliers.
Tableau 1 : Principales séries de tumeurs rétrorectales chez l’adulte, avec incidence des dégénérescences.
Source Période d’étude Nb de TRR Nb TRR congénitales Nb Tm kystiques vestigiales Nb Tm malignes Jao et al. 1985 1960—1979 120 81 49 3 Hjermstad et al. 1987 1950—1985 NA NA 53 1 Lee et al. 1988 1965—1980 70 34 33 4 Wang et al. 1995 1978—1992 45 21 16 1 Lev-Chelouche et al. 2003 1991—2001 42 21 12 0 Killingsworth et al. 2005 1988—2004 NA NA 43 17 Glasgow et al. 2005 1981—2003 34 23 16 1 Woodfield et al. 2007 1998—2006 27 16 12 NA Chabanon et al. 2008 1989—2005 NA NA 30 1
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
3
JAO ET COL
Ont rapporté 120 cas de tumeurs rétrorectales traitées à la «Mayo Clinic» de 1960 à 1979.Ils ont exclu les patients ayant des métastases à localisation rétrorectale, des masses inflammatoires et les récidives tumorales chez des patients ayant bénéficié d'une exérèse tumorale dans un autre centre.
Pour classer ces tumeurs, les auteurs ont adopté la classification de Lovelady et Dockerty.
Ainsi, ils ont noté 79 tumeurs congénitales soit les 2/3 des tumeurs, 14 tumeurs neurogéniques, 13 tumeurs osseuses et 14 tumeurs de nature histologique variée. 43% de ces tumeurs étaient malignes.
Il y avait 46 hommes et 74 femmes, la moyenne d'âge se situait aux alentour de 43 ans.
La prédominance féminine était associée aux kystes congénitaux, le sexe ratio était alors de 15 femmes pour 1 homme. La prédominance masculine intéressait les chordomes, le sexe ratio était de 5 hommes pour 1 femme.
Ce tableau illustre les différents types histologiques des tumeurs rétrorectales de cette série rapportée en fonction du sexe.
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3 3
Tableau 2: les types histologiques des tumeurs rapportés par Jao et Al
CLASSIFICATION NOMBRE % HOMME FEMME Congénitale 79 65 28 51 Kyste épidermoïde 15 0 15 Kyste muco-secrétant 16 2 14 Tératome 15 1 14 Tératocarcinome 3 0 3 Chordome 30 25 5 Méningocèle 2 0 2 Neurogénique 14 12 4 10 Neurofibrome Neurofibrosarcome 3 0 3 Neurimome 2 0 2 Ependymome 7 4 3 Neuroblastome 1 0 1 1 0 1 Osseuses 13 11 9 4 Ostéosarcome Tumeur à cellules 1 1 0 Géantes 5 3 2 Sarcome d'Ewing 3 2 1 Ostéochondrome 1 1 0 Myélome 2 2 0
Kyste anévrysmal de l'os 1 0 1
Histologie variée 14 12 5 9 Lipome Fibrosarcome 3 1 2 Fibrome 1 1 0 Léiomyome 1 0 1 Lymphome 1 0 1 Hémangiome 6 2 4 Sarcome indifférencié 1 1 0 1 0 1 TOTAL 120 100 46 74
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
3 4
La symptomatologie clinique était dominée par la douleur.
Le tableau ci-dessous résume les signes cliniques rencontrés chez les patients de cette série.
Tableau 3: les signesrapportés dans la série de Jao et Al
SYMPTÔMES
TUMEURS BÉNIGNES TUMEURS MALIGNES
Nombre % Nombre %
Douleurs lombaires basses Ou
douleurs anales 27 39 45 88 Trouble du transit 14 20 25 49 Paresthésies 13 19 26 51 Rétention urinaire ou Incontinence urinaire 7 10 7 14 Fistule anale 10 14 2 4 Fossette pré coccygienne 4 6 0 0
Dystocie (ayant nécessité une
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
3
Chez tous les patients, le diagnostic était posé par le toucher rectal et la radiographie standard du sacrum.
La tomodensitométrie pelvienne était le moyen de diagnostic le plus important, et a permis de confirmer le diagnostic dans 100% des cas. Lorsqu’elle a été réalisée, la biopsie ;effectuée chez 7 patients ; s’était compliquée d'une fistule stercorale, d’un abcès, d’une récidive tumorale et d’une méningite.
102 tumeurs étaient résécables, et l'abord postérieur a été adopté pour 79 d'entre elles. Les auteurs suggèrent une résection totale de ces tumeurs, quel que soit leur type histologique et chaque fois que c'est possible.
Parmi les 66 patients ayant des tumeurs bénignes, 10 ont eu une récidive tumorale après résection.
Le taux de survie à 5 ans des patients ayant des chordomes était de 75%, et pour les patients ayant d'autres tumeurs malignes ce taux était de 17% [25].
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
3 6
3
CODY ET COL
, ont publié une série de 39 patients traités pour tumeurs rétrorectales malignes au Memorial Sloan-Kettering Cancer Center entre 1960 et 1977 .La symptomatologie clinique était dominée par la douleur. Les autres symptômes sont résumés dans le tableau ci-dessous.
SYMPTÔMES NOMBRE % Douleur 26 67 Constipation 9 23 Occlusion intestinale 2 5 Incontinence urinaire 4 10 Sinus pilonidal 1 3 Découverte fortuite 2 5
Le diagnostic histologique a fait appel à la biopsie chez 39 patients :
Biopsie chirurgicale chez 22 patients par abord abdominal ou trans-sacré.
Biopsie non chirurgicale par ponction trans-sacrée chez 12 patients et trans- anale chez 3 patients.
Aucune complication secondaire à la biopsie n'a été notée.
Le chordome était le type histologique le plus rencontré : 38% des tumeurs, suivi des tumeurs neurogènes : 15%. Le reste des types histologiques est illustré dans le tableau.
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion TUMEUR NOMBRE % CHORDOME 15 38 NEUROGENIQUE 6 15 CHONDROSARCOME 3 8 HÉMANGIOPÉRICYTOME 3 8 ADÉNOCARCINOME D'ORIGINE INDETERMINEE 3 8 RÉTICULOSARCOME 2 5
TUMEURS NON CLASSIFIÉES 3 8
TUMEUR CARCINOME 1 10 CARCINOME EPIDERMOIDE D'ORIGINE INDÉTERMINÉ 1 SARCOME D'EWING 1 PLASMOCYTOME 1 TOTAL 39 100
28 patients ont bénéficié d'une exérèse chirurgicale de la tumeur, dont 18 en association avec une chimiothérapie ou une radiothérapie adjuvante.
10 patients ont reçu uniquement une chimiothérapie ou une radiothérapie. Les tumeurs volumineuses ont été réséquées par une association de l'abord abdominal et de l'abord trans-sacré.
Pour tous les patients de cette série, la survie à 5, 10, 15 et 20 ans était respectivement de 69%, 50%, 37% et 20% [9].
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
3 9
HANNON ET COL,
ont rapporté une série de 6 patientes, dont la moyenne d'âge était de 38ans, traitées pour tumeurs rétrorectales bénignes au «University of Mississipi Medical Center », entre 1975 et 1990.
Deux des patientes étaient asymptomatiques, et la découverte de la tumeur a été faite au cours de la grossesse et deux autres patientes se plaignaient de douleurs et de troubles du transit.
Chez une des patientes, la tumeur s'est présentée sous forme d'un abcès pelvien, et chez une autre patiente, c'est un sinus pilonidal récidivant et abcédé qui a occasionné le diagnostic. Toutes les tumeurs ont été enlevées chirurgicalement avec succès.
Une par voie trans-sacrée. Deux par voie trans-anale
Trois par voie abdomino-sacrée .
L'étude histologique a révélé 4 kystes de l 'intestin caudal, et 2 kystes épidermoïdes.
Une des patientes a eu une récidive d'un kyste de l'intestin caudal après exérèse totale par voie traits-anale, et a nécessité une réintervention par voie trans-sacrée. Les auteurs ont conclu, qu'une exérèse adéquate des tumeurs bénignes à localisation rétrorectale peut être réalisée par n'importe quelle voie d’abord. [18]
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
4 0
HIROFUMI ET COL
, ont rapporté un cas rarissime d'un adénocarcinome se développant au dépens de l'espace rétrorectal.L'imagerie ayant conclu de façon erronée à une tumeur rectale sous-muqueuse, le diagnostic de tumeur rétrorectale n'a été établi qu'après laparotomie. Après b i o p s i e c h i r u r g i c a l e , l ' é t u d e a n a t o mo -p a t h o l o g i q u e , a -p -p u yé e -p a r l'immunohistochimie, ont révélé un adénocarcinome ordinaire, sans que son origine histologique ne soit établie.
Aussi, les auteurs ont-ils conclu que cette tumeur est un adénocarcinome de l'espace rétrorectal [22]
BARTHOD ET COL
, à travers 3 observations sur des formations kystiques vestigiales rétrorectales chez trois femmes, ont voulu préciser l'origine embryologique de ces kystes et ont proposé une classification anatomo-pathologique.Dans la 1ère observation, la patiente a consulté pour des douleurs
pelviennes isolées. Le toucher vaginal a montré un comblement du cul de sac vaginal. Le toucher rectal a mis en évidence un trajet fistuleux péri anal médian postérieur, et une masse rétrorectale rénitente, confirmée par une tomodensitométrie pelvienne. La patiente a bénéficié d'une mise à plat du trajet fistuleux ayant entraîné la disparition de la masse rétrorectale.
Trois ans plus tard, un toucher rectal systématique a révélé une nouvelle masse rétrorectale dont la nature kystique a été révélée par une échographie endorectale. La patiente a alors été réopérée par voie postérieure
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
rétro-ano-rectale ce qui a permis d'extirper en totalité le kyste dont la nature histologique était un kyste épidermoïde.
La 2ème patiente s'est présentée avec des rectorragies et des
émissions purulentes. Le toucher rectal a mis en évidence une masse rétrorectale dont la nature kystique a été révélée par une échographie endorectale.
La patiente a été opérée par voie postérieure et a bénéficié de l'exérèse totale du kyste dont l'étude anatomo-pathologique a conclu à un kyste épidermoïde.
La 3ème patiente, était asymptomatique et le diagnostic a été soulevé à
l'occasion d'un toucher rectal systématique. Une échographie pelvienne a montré une formation kystique rétrorectale.
L'intervention était menée selon la même méthode que dans les observations précédentes, et l'étude anatomo-pathologique a montré un tératome bénin.
Selon les auteurs, les formations kystiques vestigiales de l'espace rétrorectal impliquent une exérèse chirurgicale en raison du risque de surinfection et de malignité. Ils préconisent une voie d'abord périnéale rétro-ano-rectale pour les kystes bas situés et de petite taille
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
SOBARDO ET COL
, ont décrit 2 cas de tumeurs rétrorectales découvertes pendant la grossesse.Le 1er cas est une jeune femme de 25 ans, chez qui une éno rme
masse rétrorectale d'allure maligne comprimant le vagin, a été découverte à 24 semaines d'aménorrhée lors d'une échographie de routine.
A 29 semaines d'aménorrhée, la patiente a présenté des métrorragies abondantes dues à un placenta prævia, d'où le recours urgent à une césarienne laborieuse de sauvetage maternel, avec mort fœtale.
La patiente a été réopérée ultérieurement, et une résection de la tumeur a été vainement tentée. La biopsie per opératoire a trouvé un Léiomyosarcome.
La patiente est décédée une année plus tard.
Le 2ème cas, est une patiente de 35 ans qui, à 5 mois d'aménorrhée, s'est
plainte de douleurs pelviennes. Une tumeur rétrorectale non compressive a alors, été diagnostiquée.
La tumeur a été respectée vue qu'elle n'entravait pas le déroulement normal de la grossesse, et à 38 semaines d'aménorrhée, la patiente a bénéficié d'une césarienne prophylactique donnant naissance à un nouveau né en bonne santé.
4 mois plus tard, la patiente a été réopérée, et une exérèse totale de la tumeur a été réalisée par voie abdominale. L'étude anatomopathologique a conclue à un kyste dermoïde
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EN 1885, BARNES
a rapporté un cas de décès d'une jeune femme enceinte,suite à un sepsis sévère à point de départ un kyste dermoïde rétrorectal surinfecté [3,51].GELSTROM
a décrit un cas de tumeur pelvienne rétrorectale ayant constitué un obstacle prævia, chez une parturiente en travail, d'où le recours à une césariennePLUS TARD,
Uhlig et Johnson ont rapporté un cas similaire [60]NEAL ET CARLISE
ont rapporté un cas de tératome rétrorectal responsable d'une obstruction extrinsèque du vagin par compression, entravant la descente du foetus à travers la filière pelvienne [37].EN 1948, DEVOE
a procédé à une résection d'un neurofibrome rétrorectalchez une jeune femme de 24 ans, enceinte de 3 mois. Celle-ci a pu accoucher à terme d'un nouveau né en bonne santé [11].En 1949 Lovelady et Dockerty ont rapporté une série de tumeurs
rétrorectales chez 127 jeunes femmes vues à la Mayo Clinic entre 1910 et 1947. Parmi ces 127 tumeurs rétrorectales, 10 (soit 7.8%) ont compliqué une grossesse [51].
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
4 5
II. INCIDENCE ET CLASSIFICATION HISTOLOGIQUE A. Incidence
L'incidence des tumeurs rétrorectales dans la population générale est méconnue. Whittaker et Pemberton ont estimé leur incidence à 1 cas toutes les 40 000 hospitalisations [61]. Spencer et Jackman ont trouvé un taux de 0.014% dans une population de 20851 patients ayant bénéficié d'une rectosigmordoscopie à la Mayo Clinic en une année [24].
Dans d'autres séries, le nombre de tumeurs rétrorectales se situe entre 0.6 et 6 cas par an, les bases épidémiologiques et statistiques de ces populations sont inconnues. [15] [24] [60]
B. Classification Histologique
La grande variété histologique des kystes et tumeurs rétro-ano-rectaux, la multiplicité et l'imprécision des dénominations utilisées pour caractériser ces lésions vestigiales sont sources de confusion et rendent malaisée leur classification; par conséquent plusieurs classifications ont été établies dont les plus importantes sont [38] :
La classification de Lovelady et Dockerty en 1949. La classification de Jackman en 1951.
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1- Classification de Lovelady et Dockerty
Lovelady et Dockerty ont analysé des cas féminins reconnus à la Mayo clinique de 1934 à 1948, et ont proposé de les ranger en 1949 sous 5 rubriques à partir de 161 observations [38] : Tumeurs congénitales. Tumeurs nerveuses. Tumeurs osseuses. Pseudotumeurs inflammatoires [68]. Tumeurs diverses.
Le tableau suivant résume, par ordre de fréquence, les différents types histologiques des tumeurs rétrorectales
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Tableau 4 : Classification de Lovelady et Dockerty
TUMEURS CONGÉNITALES
TUMEURS
NEUROGENIQUE TUMEURS OSSEUSES
TUMEURS DE NATURES VARIÉES
-Chordome -Neurofibrome -Ostéosarcome -Lipome -les formations
kystiques vestigiales
-Schwannome -Ostéochondrome -Liposarcome
Kyste épidermoïde -Neurofibrosarcome -Chondrosarcome -Fibrome
Kyste entéroïde -Neurinome -Tumeur à cellules -Fibrosarcome
Tératome Géantes
-Ependymome -Léiomyome Tératocarcarcinome -Sarcome d'Ewing
-Neuroblastome Léiomyosarcome
-Hamartome -Kyste anévrysmal de l'os -Hémangiome
-Méningocèle
-Myélome Hémangiopéricytome
-Lymphome
-Sarcome indifférencié
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2- Classification de Jackman
Jackman a proposé une classification en 1951 en se basant sur les données de
l'étude d'une série de 114 patients ; traités à la Mayo clinique entre 1937 et 1948
Tableau 5 : Classification de jackman 1951
Tumeurs inflammatoires Chronique
En général secondaire à une petite effraction rectal : fissure, fistule, traitement des hémorroïdes par sclérose
Tumeurs congénitales Chordome Tératome Kyste dermoide Méningocéle Tumeurs nerveuses
Neurinome ou neurofibrome ou schwanome Ependymome
Tumeurs osseuses
Ostéosarcome
Tumeurs cartilagineuses Tumeurs à cellules géantes
Tumeurs diverses
Lipomes
Plasmocytomes
Métastases d'un cancer viscéral
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3- Classification de Malafosse :
Depuis la première observation concernant les lésions congénitales rétro rectales, des ambiguïtés nosologiques ont persisté, malgré plusieurs classifications. Et de ce fait, Malafosse a proposé une classification en 1977, pathogénique simple, pratique, et qui repose sur des critères purement descriptifs. Elle comprend seulement deux groupes principaux :
Les kystes de développement. L e s t é r a t o m e s .
Barthod a repris la classification de Malafosse en regroupant les kystes
dermoides avec les tératomes en 1996.
Tableau 6 : Classification de Malafosse en 1977[38]
Tératomes = Dysembryomes
Unicellulaires simplifiés. pluricellulaires complexes.
Kystes de développement Ou vestigiaux
Kystes épidermoides Kystes dermoides. Kystes entéroides : kystes de l'intestin caudal. duplications rectales. Kystes mixtes
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C. Particularités histologiques
1- Les tumeurs congénitales
Dans la plupart des séries, les tumeurs congénitales, à savoir les chordomes, les tératomes et les kystes de développement, constituent le groupe le plus large des tumeurs rétrorectales [15][24][57].
a. Les Chordomes
Ils constituent 10% à 25% de toutes les tumeurs rétrorectales [21]. Ce sont des tumeurs malignes, se développant à partir de la corde dorsale. Celle-ci apparaît à la 3eme semaine de la vie embryonnaire, s'entoure du mésoderme axial, donne naissance aux corps vertébraux et régresse. Ses vestiges peuvent dégénérer, et donner un chordome [16].
Certains auteurs considèrent les chordomes comme des tumeurs primitives de l'os, mais vue leur origine embryologique, ces tumeurs sont classées parmi les tumeurs congénitales [25].
Les chordomes sont des tumeurs gélatineuses, de consistance rugueuse, leur développement est lent, elles envahissent les structures avoisinantes en détruisant os, nerfs, et autres organes de voisinage, et donnent rarement de métastases à distance.
b. Les formations kystiques vestigiales
Ce sont des lésions congénitales, bénignes ou malignes, Elles regroupent les kystes de développement et les dysembryomes [1] [4] [39] [63].
Tumeurs rétrorectales de l'adulte Discussion
Les tératomes sacrococcygiens ou dysembryomes
C’est une tumeur vraie composée de tissus multiples étrangers à la région dans laquelle elle se développe [38].
Le tératome est très rare chez l'adulte, sa prédominance féminine est massive [2]. A L'opposé de ce que l'on observe chez l'enfant, il a une structure histologique simplifiée semblable à un kyste dermoïde uniloculaire, à contenu pâteux limité par un épithélium malpighien souvent kératinisé. Il est caractérisé par la présence d'annexes pilo-sébacées, à la différence des kystes de développement. [4]
Le tératome est considéré comme un dysembryome simplifié dont l'origine est probablement ectodermique. En effet, le tératome est une tumeur à contenu solide et/ou liquide, susceptible de posséder des tissus ressemblant à ceux qui se