Méat urétral enfoui et urètre hypospade chez la femme : prévalence,

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ARTICLE ORIGINAL

Méat urétral enfoui et urètre hypospade chez la femme : prévalence,

problématiques et définitions. Étude sur 12 739 patientes

Urethral meatus buried and urethra hypospadias in women:

Prevalence, problems and definitions. Study of 12,739 patients

M. Salga

, A. Guinet-Lacoste

, C. Demans-Blum

, M. Thomas-Pohl

, L. Weglinski

, G. Amarenco

aSorbonneuniversités,UPMCuniversitéParis06,GRC01,GREEN,GroupofClinicalResearch inNeuro-Urology,75005Paris,France

bServicedeneuro-urologie,hôpitalTenon,AP—HP,4,ruedelaChine,75020Paris,France

Rec¸ule8mai2014;acceptéle6octobre2014 DisponiblesurInternetle13novembre2014

MOTSCLÉS

Hypospadiasféminin; Urètrehypospade; Sondageurinaire; Sondage

intermittent; Incontinence urinaire;

Méaturétralenfoui

Résumé Ladifficultéd’accèsauméaturétralestuneréalitérencontréechezlafemmeen rapportavecdesanomaliesmorphologiquesdelasphèreurogénitaleoudeslocalisationsecto- piquesduméat,qu’ellessoientacquises(méaturétralenfoui[MUE])oucongénitales(urètre hypospade [UH]). L’étiopathogénien’est pasunivoque avecabsence de définition claire et d’étudesspécifiques.

But.—Vérifier l’existencede troublesfonctionnels spécifiques, apprécier la prévalence et préciserlescaractéristiquesanatomiquesdesconceptsMUEetUH.

Matériel.—Les termesMUE et UHont été cherchés dans une base de données informati- séerépertoriantlespatientsconsultantdansunservicedeneurourologieentre2000et2014 pourunepathologiepelvi-périnéale.Chaquedossieraétéanalyséàlarecherched’atteintes spécifiques:fuites,infectionsurinairesetdifficultésdecathétérisme.

Résultats.—Parmiles12739,131patientes(1%)répondaientauxcritèresd’inclusionsdont18 UHet113MUE.Quatre-vingtonzepatientesconsultaientpourdestroublesurinairesd’origine neurologique.LescirconstancesdedécouvertedeMUEetUHontété:l’examenpérinéalsys- tématiquedans63cas(48%);desdifficultésdecathétérismeurétraldans65cas(49%);une

∗Auteurcorrespondant.

Adressee-mail:marjoriesalga@hotmail.fr(M.Salga).

http://dx.doi.org/10.1016/j.purol.2014.10.005 1166-7087/©2014Publi´eparElsevierMassonSAS.

1094 M.Salgaetal.

incontinence urinairepour3patientes (3%).Les difficultés delocalisation du méat urétral étaientd’originecongénitale(UH)dans18cas(13%).Dans113cas(87%),ils’agissaitd’une anomalieacquise (MUE): surpoidspour 16 patientes (12%),spasticité gênantedes muscles adducteursdans18situations(14%),atrophievulvovaginaledans5cas(4%)etunepatiente(1%) présentantunprolapsuspelvien.Aucuneprécisionn’étaitdonnéequandauxparticularitésdu MUEpourles72patientesrestantes(54%).Conclusion Ladifficultéd’accèsauméaturétral secondaireàunMUEouunUHpeutêtrerencontréedansunservicespécialisémaisleconcept exactdeMUEresteàdéfinir.Ilpeutêtreconsidérécommeunméaturétraldifficiled’accès, dontlacauseestacquise.Leretentissementfonctionnelpeutêtremajeurnotammentchezles patientesnécessitantunevidangevésicaleparautosondage.

Niveaudepreuve.—4.

©2014Publi´eparElsevierMassonSAS.

KEYWORDS Femalehypospadias;

Urethrahypospadias;

Intermittent catheterisation;

Urinaryincontinence;

Urethralmeatus buried

Summary Thedifficultytoaccesstotheurethralmeatusisfoundinwomeninrelationtomor- phologicalabnormalitiesofurogenitalorectopiclocationsmeatus,whetheracquired(urethral meatusburied[UMB])orcongenitalreality(urethrahypospadias[UH]).Thepathophysiologyis notunequivocalwithlackofclearandspecificstudies.

Purpose.—Verify the existence ofspecific functional problems, assess the prevalence and identifytheanatomicalfeaturesofUMBandUH.

Materials.—UMBandUHweresoughtinacomputerizeddatabaselistingthepatientsattending aneurourologydepartmentbetween2000and2014forapelvic-perinealdisease.Eachcasewas analysedforspecificreachedleaks,urinarytractinfectionsanddifficultiescatheterization.

Results.—Ofthe12,739,131patients(1%)mettheinclusioncriteria,including18UHand113 UMB.Ninety-onepatientsconsultedforurinary disordersofneurologicalorigin.Thecircum- stancesofUMBandUHdiscoverywere:perinealsystematicreviewin63cases(48%);difficulties ofurethralcatheterizationin65cases(49%);urinaryincontinencefor3patients(3%).Urinary tractinfectionshavenotledtothediscoveryofUMBorUH.Difficultieslocatingtheurethral meatuswerecongenital(UH)in18cases(13%).In113cases(87%),itwasanacquiredabnor- mality(UMB)overweightfor16patients(12%),troublesomespasticityoftheadductormuscles in18cases(14%),vulvovaginalatrophyin5cases(4%)andapatient(1%)withapelvicorgan prolapse.Nodetailsweregivenfortheremaining72patients(54%).

Conclusion.—TheurethralmeatusdifficultaccessduetoMUEorUHcanbemetinaspecialized servicebuttheexactconceptofMUEbedefined.Itcanbeconsideredasurethralmeatusdiffi- culttoaccessandthecauseisacquired.Functionalimpairmentmaybeparticularlyimportant inpatientsrequiringcatheterizationforbladderemptying.

Levelofevidence.—4.

©2014PublishedbyElsevierMassonSAS.

Introduction

Descasd’accèsdifficilesauméaturétralontétérapportés chezla femme en rapport avec des anomalies morpholo- giquesdela sphèreurogénitale(lèvres, vagin,muqueuse, urètre, clitoris) ou des localisations ectopiques du méat, qu’elles soient acquises (méat urétral enfoui [MUE]) ou congénitales(urètrehypospade[UH]).

L’UH est une affection congénitale rare, moins fré- quemment observé chez la femme que chez l’homme.

Elle correspond à une agénésie totale ou partielle de la paroi urétro-vaginale. L’abouchement de l’urètre se fait dans la paroi antérieure de vagin [1—3]. Bien qu’étant à l’origine d’une gêne fonctionnelle parfois importante (incontinence urinaire permanente ou mictions vaginales) voiredecomplications infectieuses etmorphologiquessur le haut appareil urinaire (infections urinaires, rétention

d’urines, néphropathies obstructives), l’UH est souvent diagnostiquétardivement[3].

Demanièremoinsrarechezlafemme,ilaétédécritdes troublesvésicosphinctériensliésàdesatypiesoudesvaria- tionsanatomiquesd’organesvoisinsgênantl’accèsauméat: hypertrophieoufusiondeslèvres[4],clitoridomégalie[5], lichenscléro-atrophique,prolapsuspelvien,atrophievulvo- vaginale[6,7]ouencorepliscutanésettablierabdominal importantsdanslecadred’uneobésité[8].

Dans notre pratique, nous avons pu constater que les médecins tout comme le personnelinfirmier étaient par- foisconfrontésàdesdifficultésderepérageduméaturétral lors d’un examen clinique systématique ou la réalisation d’hétérosondages y compris à visée diagnostique (explo- ration urodynamique par exemple). Certaines patientes rapportentdesproblèmesàlaréalisationdel’autosondage lorsdel’apprentissage dugeste maisaussi àdomicile par

Figure1. Méaturétralenfoui(MUE)eturètreshypospades(UH):situationsdedécouverte.

difficultéderepérageet/oud’accèsauméaturétral,pou- vantconduireàunemauvaiseobservancevoireàl’abandon ducathétérismeintermittent.

Cetravailapourbut:

• dedéterminerlaprévalenceduMUEetdel’UH;

• devérifierl’existencedetroublesfonctionnelsreliés;

• detenterdepréciserlescaractéristiquesanatomiquesdu conceptMUE.

Pour ce travail nous avons considéré le MUE chez la femmecommeuneaffectionacquisequicorrespondaitàune difficultérencontréeparunmembredel’équipemédicale ouparamédicaleouparlapatienteellemême,àvisualiser ouaccéderauméaturétrallorsd’unexamencliniqueoula réalisationd’unsondage.

Matériel et méthodes

Dans cette étude rétrospective, les termes MUE et UH ont été recherchés dans une base de données informa- tisée répertoriant les patientes consultant entre 2000 et 2014pourunepathologiepelvi-périnéaledansunservicede neuro-urologie.Cestermesfiguraientdansuncompterendu d’hospitalisation oudeconsultation dictéparunmédecin sansqu’iln’existedecompterendutypepréétablit.Chaque dossier a été analysé textuellement à la recherche de symptômespossiblementspécifiques:fuitesurinairesinsen- sibles, infections urinaires et difficultés de cathétérisme rencontréeslorsdebilans urodynamiques,cystoscopieset

réalisationd’autosondages.LescausesacquisesdeMUEont étérépertoriéeslorsqu’ellesfiguraientdanslesdossiers.

L’analysestatistiqueaétéréaliséeaveclelogicielExcel (Microsoft^©). Les donnéesont été décrites en utilisant la moyenne±écart-type(SD)deschiffresetdespourcentages.

Ce travail a été mené dans le respect de la loi informatique et liberté de 2004. S’agissant d’une étude rétrospective,noninterventionnelleavecprocédureshabi- tuelles, sans procédures supplémentaires (diagnostic ou surveillancemédicale)etanalysededonnéesanonymes,le consentementdupatientn’estpasnécessaireenFranceet n’a doncpas été recueilli, l’ensemble des malades étant de toutes les fac¸ons informés de l’informatisation et de l’anonymatdeleursdonnéesmédicales.

Résultats

Parmiles12739femmesayantconsultédansleservicepour troublespelvi-périnéaux,131(1%)répondaientauxtermes recherchésdont113MUE(87%)et18UH(13%)(Fig.1).La moyenned’âgeétaitde55ansetdemi±5,6ans.

Quatre-vingt-huit patientes (67%) consultaient pour destroublesurinairesd’origineneurologique:49scléroses en plaque, 14 atteintes spinales, 12 lésions cérébrales (paralysie cérébrales, accidents vasculaires cérébraux, maladies de Parkinson idiopathiques), 8 neuropathies périphériques et 5 lésions de la queue de cheval. Trois patientes présentaient unsyndrome polymalformatif dont

1096 M.Salgaetal.

Figure2. A.MUE,B.SondageduMUE.

desanomaliesurologiques.Les40autrespatientes(33%)ne présentaientpasdepathologieneurologiquesous-jacente.

L’examen périnéal systématique parle médecin et les difficultés de cathétérisme urétral ont permis de faire le diagnosticdeMUE etUHrespectivementchez63(48%)et 65patientes(49%).Dessignescliniquesévocateurs(inconti- nenceurinaireinsensible)étaientprésentschez3patientes (Fig.1).Aucuneinfectionurinairen’a conduitàladécou- vertedeMUEoud’UHdanscetteétude.

Dansles65cas(49%)révéléslorsd’unsondagetransuré- tral,ils’agissaitd’unbilanurodynamiquechez14patientes (22%), d’une cystoscopie chez8 patientes (12%)et dela réalisationdugestedel’autosondagedans43cas(66%).

Parailleurs,lesondageintermittentétaitpréconiséchez 81patientes (81/131).La présence d’un MUE oud’un UH a entraîné un échec de l’apprentissage du geste pour 70 d’entre elles (86%) (malgré un PP-Test [9] supérieur à 10/15),desdifficultésderéalisationàdomiciledans8cas (10%)etneposaitpasdeproblèmepour3patientes(4%).

Sur le plan anatomique, les difficultés de localisation du méat urétral étaient d’origine congénitale (UH) dans 18cas (13%).Dans 113 cas(87%),ils’agissait d’une ano- malie acquise (MUE): surpoids pour 16 patientes (12%), spasticitégênante des muscles adducteurs dans 18 situa- tions(14%),atrophievulvovaginaledans5cas(4%)etune patiente(1%)présentantunprolapsuspelvien.Aucunepré- cisionn’étaitdonnéequandauxparticularitésduMUEpour les72patientesrestantes(54%).

Discussion

Lesdifficultésdelocalisationduméaturétralpeuventavoir deuxorigines:

• acquise,qu’ils’agissed’uneanomalieduméatlui-même oubiendesorganesadjacents,quenousavonschoiside regroupersousletermedeMUE.Cetteétuderétrospec- tive comporte des biaisà commencer par le caractère déclaratifetsubjectifduconceptdeMUE.Ilnefaitpas

l’objetd’unedéfinitionconsensuellenipréciseetresteà déterminer(Fig.2);

• congénitaleouUH.

Cesentitésanatomocliniquesconcernent1%delapopu- lation féminine consultant dans le service. À noter que 67%despatientesdecetteétudeprésententunepatholo- gieneurologique,ceciétantliéàl’activitéessentiellement neuro-urologique du service. Si dans 48% des cas, la découvertesefaitlorsd’un examencliniquepérinéalsys- tématique,dans49%ilposeproblèmelorsducathétérisme urétralquecesoitàvisédiagnostique(bilanurodynamique, cystoscopie,cystographie)outhérapeutique(autosondages) (Fig. 1). Le caractère symptomatique (incontinence uri- naire, mictions vaginales, infections urinaires) restedonc exceptionnel(3%).

Willetteetal.rapportentderaresproblèmeslorsdela miseenplaced’unesondeurinairechezlafemme[6].Ce faitestretrouvédansnotreétudequimontreque99%des patientes ont unméatvisible etaccessible. Au contraire, certaines études décrivent des difficultés voire un échec aucathétérismeintermittentchezlafemmedanslecadre departicularités morphologiquesdu méaturétral qu’elles soientacquises(MUE)oucongénitales(UH) [3,8].Unméat urétral peutêtre dissimulésousunprolapsuspelvien,une fusion labiale ou un tablier abdominal important dans le cadre d’une obésité (Fig.3). L’atrophie vulvovaginale est fréquemment rencontrée chez la femme ménopausée et peut favoriser la migration intravaginale du méat urétral toutcommeleportd’unesondeurinaireàdemeuresurune période prolongée [8]. Ces constatations sont retrouvées dansnotre travail:12%(16/131)despatientesprésentent uneobésité,uneatrophievulvovaginaleestnotéedans3,8% (5/131) et 1 prolapsus pelvien masque le méat urétral.

Les antécédents de chirurgie, d’irradiation ou encore de traumatismedupérinéeparaissentplusraresmaispeuvent conduire à des anomalies anatomiquesacquises [8]. Ilen est de même pour d’autres anomalies d’organes de la sphère gynécologique telqu’une fusion des lèvres(lichen

Figure3. MUEsecondaireàuntablierabdominalimportantdans lecadred’uneobésité.

scléro-atrophique [10], traumatisme obstétrical, infibula- tionculturelle[11]...)oubienuneclitoridomégalie[5].Ces étiologiessontmoinsprésentesdansnotreétude,probable- mentenraison d’unbiaisderecrutementliéeà l’activité neuro-urologiqueduservice.Ellessontenrevanchepluslar- gementrencontréesdanslesunitésdegynéco-obstétrique [11]oud’urologie.

Quelques cas d’UH ou bien de malformation du sinus urogénital sont décrit dans la littérature [1,3]. Chemaou etal.retrouventdansleurétude,unesymptomatologieévo- quantunUH dans 20% des cas.Il concerne13%(18/131) des patientes dans notre étude. Toutefois, ces anomalies congénitalesrestentpeufréquentes.

La présence d’une incontinence urinaire permanente coexistantavecdesmictionsvolontairesdepuislanaissance peutfaireévoquerunhypospadiasbassitué.Lediagnostic estmoinsévidentlorsquel’abouchementdel’urètresefait à une localisationplus proximale, à hauteur du sphincter strié[3].

Ladécouverted’un MUEsur fuitesurinairesinsensibles concernedanscetteétude3patientessanspathologieneu- rologiquesous-jacente.Lespatientesprésententpour67% d’entreelles une pathologieneurologique.Il estfréquent dans le cadre des neurovessies que coexistent différents types de fuites urinaires notamment sur urgenturies, à l’effortouencorenonressentiesparlapatiente[12].

Lesinfectionsurinairessontplusfréquentesetd’origines plurifactorielles (vessie de lutte, résidu post-mictionnel, troublesanorectaux)chezlespatientesavecvessieneurolo- gique,cequiexpliqueprobablementqu’aucunedécouverte deMUEoud’UHn’aitétéfaitedevantuneinfectionurinaire.

L’accessibilité au méat urétral lors de la réalisation des sondages est limitée par une spasticité des muscles adducteursdans 18cas(14%)quipeutêtreassociéeàdes

Figure 4. Technique permettant le repérage du MUE et l’autosondage.

rétractions musculo-tendineuses et des limitations ostéo- articulairesdesmembresinférieurs.Danscetteétude,nous sommes confrontés à des facteurs confondants tels que la présence de troubles cognitifs et un défaut de dex- térité des membres supérieurs (déficit sensitif, moteur, syndromecérébelleux)quipeuventmajorer lesdifficultés demanipulationdessondes.Deplus,laréalisationdesson- dagesenpositionassiseau fauteuil estparfois impossible pour les patientes nécessitant des transferts pluriquoti- diens surles toilettesoule lit. L’autosondagecorrespond àunmode dedrainageurinairesimples’intégrantdans le cadredelaprise encharge denombreuxtroubles vésico- sphinctériens,qu’ils soientounond’origineneurologique.

Ilviseà limiterlesconséquencesfonctionnelles etlasur- venuedecomplications.Laréussite del’apprentissagedu gesteprésentedoncunvéritable enjeu.Eneffet,desdif- ficultésrencontréeslorsdelaréalisationdesautosondages audomicileontparfoisconduitàunemauvaiseobservance voireàl’arrêtdelapriseencharge.Afindefaciliterl’accès au méat urétral, des aides techniques peuvent être pro- posées(miroir,écarteursdesmembresinférieurs,pessaire)

1098 M.Salgaetal.

(Fig.4).L’installationau lit,au fauteuil,deboutousurle toilettedoitêtreoptimaleetlestransfertssécurisés.Ilest nécessaire de prendre en charge chezla patiente neuro- logique,uneéventuellehypertoniespastiquedesmembres inférieurs (kinésithérapie, toxine botulinique intramuscu- laire, alcoolisation des nerfs obturateurs) [12].S’il existe une causeintriquée deMUE telque l’atrophievulvovagi- nalequidevientfréquenteaprèslaménopauseouencore unprolapsuspelvien,ilconviendradelesprendreencharge conjointement.Encasd’échec,unautremodededrainage, plusinvasifseraenvisagé.Concernantlesdifficultésrencon- tréeslorsd’hétérosondageschezlafemme,Ghaffaryetal.

proposentdans unpremiertemps d’installerlespatientes surunetablegynécologiqueassociéàunbonéclairage.La positionenTrendelemburgpermet,enparticulierchezles patientesensurpoids,d’optimiserlavisualisationetl’accès auméaturétral[8].L’utilisationd’unspéculumvaginalpeut aideràlocaliserleméattoutcommeleplacementd’undoigt intra-vaginal afin de guider l’extrémitédistale du cathé- terurétral.Enfin,unesondebéquilléepeutêtrenécessaire danslessituationsoùleméatestlocalisédanslafaceanté- rieureduvagin(UH,migrationintravaginaleduméatchezla femmeménopausée).L’introductionprogressivedelasonde lelongdelaparoiantérieureduvaginetdontl’extrémitédu cathéterestorientéà12heures,permetdelocaliserassez naturellementleméaturétral.

Conclusion

Ladifficultéd’accèsauméaturétral secondaireàunMUE ou un UH n’est pas rare dans un service spécialisé mais le démembrement anatomique exact du concept de MUE resteà définir. Cependant, ilpeut être considéré comme unméaturétraldifficiled’accès,dontlacauseestacquise.

Il peut s’agir d’une anomalie du méat lui-même ou bien des organes adjacents. La découverte des MUE et UHse fait essentiellementlors d’un examen cliniqueou lorsde laréalisationd’unsondagetransurétral.Leretentissement fonctionnelpeutêtremajeur,notammentchezlespatientes nécessitantunevidangevésicaleparautosondage.Dansce cas,lesdifficultésd’accessibilitéauméaturétral peuvent nécessiterd’envisagerunautremodedevidangevésical.

Déclaration d’intérêts

Lesauteursdéclarentnepasavoirdeconflitsd’intérêtsen relationaveccetarticle.

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