Identification des croyances saillantes des femmes enceintes sur l'utilisation d'un outil d'aide à la décision dans le contexte du dépistage prénatal de la trisomie 21 pour l'élaboration et validation d'un questionnaire

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Identification des croyances saillantes des femmes

enceintes sur l’utilisation d’un outil d’aide à la décision

dans le contexte du dépistage prénatal de la trisomie

21 pour l'élaboration et validation d'un questionnaire

Mémoire

Maria Esther Leiva Portocarrero

Maîtrise en santé communautaire

Maître ès sciences (M. Sc.)

Québec, Canada

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Résumé

Cette étude exploratoire séquentielle mixte avait pour objectif principal de développer un questionnaire qui permettra d’estimer l’influence des facteurs psychosociaux sur l’intention des femmes enceintes d'utiliser un outil d'aide à la décision (OAD) dans le contexte du dépistage prénatal de la T21. Premièrement, 46 femmes enceintes ont complété des entrevues semi structurées instruites par le Cadre des Domaines Théoriques. Cinquante-quatre croyances saillantes parmi les neuf des 12 domaines théoriques furent identifiées, dont les trois plus fréquentes furent : « La personne la plus importante pour moi qui m’encouragerait à utiliser un OAD serait mon conjoint »; « Le document devrait être présenté et expliqué par le professionnel de la santé »; et « Ne pas connaître un OAD en influence l’utilisation ». Ces résultats ont servi à l’élaboration d’un questionnaire auto administré dont la consistance interne et la stabilité dans le temps furent jugées adéquates à l’aide d’un test ré test avec un second groupe de 41 femmes enceintes. Ce questionnaire permettra de mener une enquête populationnelle dans le but d’élaborer un programme d’implantation de l’OAD.

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Abstract

The goal of this exploratory mixed-methods sequential study was to develop a questionnaire to estimate the influence of psychosocial factors on pregnant women’s intention to use a decision aid (DA) in the context of prenatal screening for Down syndrome (T21). First, 46 pregnant women completed semi-structured interviews that were guided by the Theoretical Domains Framework. Fifty-four salient beliefs were identified matching the nine relevant theoretical domains (out of 12). The three most frequent beliefs were “The most important person who would encourage me to use the DA would be my partner”; “The document should be presented and explained by a healthcare professional”, and “Not knowing about DAs influences its use.” These results informed the development of a self-administered questionnaire whose internal consistency and stability over time were assessed as adequate using a test-retest with a second group of 41 pregnant women. This questionnaire will be used to conduct a population based survey for developing a program to implement the DA.

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Table des matières

Résumé ...iii

Abstract...iv

Table des matières ... v

Liste des tableaux...vii

Liste des figures - schémas ...viii

Liste des abréviations et des sigles ...ix

Remerciements...xi

Avant-propos ...xii

Introduction ... 1

Pertinence pour la santé communautaire... 2

Structure du mémoire... 3

Chapitre 1 - Revue de la littérature... 4

1.1 Dépistage prénatal de la Trisomie 21... 4

1.2 Soutien à la prise de décision pour le dépistage prénatal : état actuel ... 5

1.3 La prise de décision partagée dans le domaine clinique... 6

1.3.1 Outils d’aide à la décision ... 6

1.3.2 Outils d'aide à la décision dans le contexte du dépistage de la T21... 8

Chapitre 2 – Cadres de référence ... 9

2.1 Le Cadre des Domaines Théoriques... 9

2.2 La Théorie du comportement planifié... 9

2.2.1 Croyances saillantes... 11

Chapitre 3 - Question de recherche et objectifs de maîtrise... 12

3.1 Contexte de l’étude ... 12

3.2 Question de recherche et objectifs de maîtrise ... 13

Chapitre 4 – Méthodologie : Manuscrit soumis (Phase 1) « Utiliser un outil d’aide à la décision pour le test de dépistage du Syndrome de Down : Quelle est l’opinion des femmes enceintes? » ... 14

Chapitre 5 – Méthodologie : Résultats complémentaires (Phase 2)... 48

5.1 Élaboration du questionnaire... 48

5.1.1 Les variables... 48

5.2 Étude de fiabilité... 49

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5.2.2 Méthode ... 49

5.2.3 Résultats ... 53

5.3 Aspects éthiques du projet ... 57

Chapitre 6 – Discussion... 59

Chapitre 7 – Transfert des connaissances ... 65

Conclusion ... 67

Annexes... 70

Annexe 1 : Formulaire de consentement – Entrevues (Phase 1) ... 70

Annexe 2: Formulaire de consentement – Test-retest (Phase 2) ... 75

Annexe 3: Grille d’entrevue (Phase 1)... 81

Annexe 4 : Questionnaire, 1 (test) du test-retest (Phase 2) ... 87

Annexe 5 : Questionnaire 2e_{(retest) du test-retest (Phase 2)... 94}

Annexe 6 : Enquête populationnelle ... 103

Annexe 7: Manuscrit publié "Outils d'aide à la décision qui supportent les décisions sur le test de dépistage prénatal pour le Syndrome de Down : Un scan environnemental" ... 113

Annexe 8 : Preuve de soumission du manuscrit inclus au Chapitre 4... 123

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Liste des tableaux

Table 1. Intervalles des valeurs du coefficient Kappa pondéré

Table 2. Données sociodémographiques – Phase quantitative (test-retest) Table 3. Consistance interne - Items directs

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Liste des figures - schémas

Figure 1. Diagramme de flux – Phase quantitative (test-retest)

Figure 2. Distribution des items par construit du questionnaire final pour l’enquête Schéma 1. Modèle de la TCP (Adapté de Ajzen, 1991)

Schéma 2. Étude exploratoire séquentielle : Modèle avec le développement d’un instrument.

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Liste des abréviations et des sigles

CDT Cadre des domaines théoriques

IPDAS International Patient Decision Aids Standards NIPT Non-invasive Prenatal Testing

OAD Outil d’aide à la décision PDP Prise de décision partagée TCP Théorie du comportement planifié T21 PtDA ADN Aact SN PBC TAR b e nb mc c p Trisomie 21 Patient decision aid Acide désoxyribonucléique Attitude

Norme subjective Perception du contrôle Théorie de l’Action Raisonnée Croyances comportementales

Évaluation des croyances comportementales Croyances normatives

Motivation à se conformer Croyances liées au contrôle

Importance des croyances de contrôle

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Remerciements

La mise en œuvre de ce travail de mémoire a été une expérience qui a énormément enrichi mon parcours professionnel, car j’ai eu l’opportunité d’approfondir mes connaissances dans le domaine de la recherche et j’ai eu aussi la chance de connaître des personnes magnifiques qui m’ont guidée d’une manière désintéressée.

Une de ces personnes a été sans aucun doute Dre. France Légaré, ma directrice de mémoire, qui jour après jour m’a montrée que l’essence de la vraie sagesse consiste à son partage avec les nouvelles générations. L’engagement et le dévouement de Dre. Légaré au travail, ainsi que sa présence en tant qu’être humain m’ont aidée à atteindre mon objectif final.

Je tiens également à remercier ma co-directrice Anik Giguère, et mes superviseurs Hubert Robitaille et Johanie Lépine, qui n’ont jamais hésité à partager avec moi les fruits de leur expérience, et qui ont toujours eu des mots d’encouragement dans les moments les plus pertinents.

J’ai eu le privilège de développer mon travail de mémoire au sein d’une équipe qui m’a accueillie avec beaucoup d’enthousiasme dès le premier jour, et qui m’a encouragée à ne pas abandonner malgré les difficultés du quotidien. Je tiens donc, à remercier Adriana, Stéphane et Diane qui, dès le début, m’ont accueillie avec un sourire chaleureux et un esprit ouvert et dont les conseils m’ont aidée à me familiariser avec le domaine de la recherche. À Louisa, dont le bagage linguistique mis au service de l’équipe de façon solidaire et désintéressée, m’a toujours permis de trouver les mots justes pour pouvoir exprimer mes pensées. À ma chère Carole, qui avec sa touche d’humour ensoleillait mes journées hivernales de travail au bureau. À Mirjam, Agathe, Margarita, Marc-André, Rheda, Ndeye, Maxime, Jessica, Larissa et tous ceux avec qui j’ai partagé le bureau des étudiants ainsi que de beaux moments d’amitié. À Marc-Antoine Barré, pour les grands moments dédiés à la réflexion, et pour m’avoir montrée la richesse de l’histoire, de la tradition et de la vie communautaire de la Ville de Québec.

Mes remerciements vont aussi aux femmes enceintes qui ont accepté de participer à ce projet ainsi qu’aux responsables des établissements qui nous ont accueillis et sans qui, la réussite de ce travail aurait été impossible à réaliser. Je veux exprimer ma gratitude aux enseignants et à l’équipe de la direction de la Faculté de Médecine Sociale et Préventive, en particulier à Mme Groleau qui a toujours été concernée par mon parcours et mon bien-être personnel.

Je remercie ma famille, avec qui je reste unie malgré la distance et le temps, et dont les valeurs sont les piliers de toutes mes réussites. Aux nouvelles générations de ma famille, qui me poussent à me dépasser pour leur montrer la beauté de la vie.

Et bien sûr, je remercie de tout mon cœur le bon Dieu sans qui je ne suis rien, et la Sainte Vierge Marie, dont l’exemple de forteresse et de persévérance est le phare qui guide ma vie.

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Avant-propos

Ce mémoire de maîtrise représente la fin d’une autre étape de ma vie universitaire, cette fois-ci dans le domaine de la recherche en santé communautaire. Au niveau personnel, la réalisation de cette étude m’a permis d’acquérir des connaissances sur différentes approches théoriques appliquées au domaine de la recherche en santé communautaire, ainsi qu’à développer les habiletés nécessaires pour réaliser des interventions dans la communauté. De plus, grâce à cette étude, j’ai maintenant acquis des habiletés en méthodologies qualitative et quantitative.

Ce mémoire est le résultat d’un travail personnel avec le soutien d’une excellente équipe de recherche. Le sujet du mémoire s’inscrit à l’intérieur d’un grand programme de recherche mené par ma directrice de recherche Dre. France Légaré, détentrice de la Chaire de recherche du Canada en décision partagée et application des connaissances .Ce projet, intitulé « Application des OAD à la décision partagée dans le contexte du dépistage prénatal pour le syndrome de Down», se situe lui-même sous l'égide d'un vaste projet Canadien intitulé PÉGASE ( PErsonnalisation par la Génomique du Dépistage des Aneuploïdies dans le Sang matErnel) et qui est dirigé par Dr. François Rousseau et Dre. Dylvie Langlois. L'objectif général de notre projet est donc de développer les interventions nécessaires pour favoriser la prise de décision (PDP) dans le contexte du dépistage prénatal du syndrome de Down ou de la trisomie 21 (T21). .

Contribution de l’étudiante au projet

J’ai contribué à toutes les étapes de la recherche rapportée dans ce mémoire : rédaction d’un protocole de recherche, planification et organisation de la réalisation de la recherche, collecte de données, analyses et interprétation des données. Il est à noter qu’en parallèle, j’ai participé à la recension systématique de tous les OAD disponibles dans le contexte du dépistage prénatal de la trisomie 21. Les résultats de ces travaux sont publiés(1), et j’en suis la première auteure, les co-auteurs étant : Mirjam M. Garvelink; Maria Margarita Becerra Perez; Anik Giguère; Hubert Robitaille; Brenda J. Wilson; François Rousseau; et France Légaré. Cette recension a permis de conclure qu’aucun OAD ne répondait aux 16 critères minimaux des Normes internationales des outils d’aide à la décision (en anglais the International Patient Decision Aids Standards – IPDAS) (Annexe 7). Ainsi, l’équipe de la Chaire a peaufiné un OAD existant en collaboration avec des experts du domaine. Cette nouvelle version de l’OAD respecte les 16 critères minimaux IPDAS. Dans le but de permettre aux femmes enceintes de bien comprendre ce à quoi réfère l’utilisation optimale d’un OAD lors d’une consultation clinique, une vidéo a été développée et utilisée lors des entrevues.

J’ai rédigé en tant que première auteure le manuscrit présenté au chapitre 4 contenant les résultats de la partie qualitative de ma recherche. Ce manuscrit a été soumis pour publication dans la revue BMC Pregnancy

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and Childbirth. Les co-auteurs de cet article sont : Anik Giguère; Johanie Lépine; Mirjam M. Garvelink; Hubert Robitaille; Agathe Delanoë; Isabelle Lévesque; Brenda J Wilson; François Rousseau; et France Légaré. Enfin, j’ai aussi contribué aux travaux ayant porté sur les croyances saillantes des professionnels de la santé à l’égard de l’utilisation d’un OAD dans le contexte du dépistage prénatal de la trisomie 21, travaux qui furent portés par une collègue.

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Introduction

La trisomie 21 (T21), ou syndrome de Down, est une anomalie chromosomique qui entraîne des conséquences physiques et socio-économiques tant pour l'individu atteint que pour sa famille et l'État (2). Depuis 2003, le ministère de la Santé et des Services sociaux, avec le programme québécois populationnel de dépistage prénatal de la T21, offre à toutes les femmes enceintes du Québec la possibilité de passer le test biochimique intégré de dépistage de la T21 gratuitement (2). Ce test de dépistage prénatal de la T21 est offert lors de la première rencontre prénatale avec le professionnel de la santé et il permet d'estimer la probabilité individuelle de la femme enceinte de porter un fœtus atteint de cette pathologie. Néanmoins, les données issues des recherches menées au Québec nous indiquent que la façon dont le programme de dépistage prénatal de la T21 amène les femmes enceintes à prendre une décision n’est peut-être pas optimale. En effet, 6% des femmes enceintes faisant face au dépistage prénatal éprouvent un conflit décisionnel cliniquement significatif non résolu (3). Si le test de dépistage montre que la probabilité de présenter cette anomalie chromosomique est élevée (selon une table de référence avec un seuil acceptable basé sur l’âge de la femme enceinte), le programme offre à la femme enceinte la possibilité de faire un test diagnostique par amniocentèse qui vise à confirmer ou infirmer la présence de la T21. Malheureusement, le caractère invasif de ce test diagnostique peut entrainer des complications qui, même si peu fréquentes (1/300), sont sérieuses, c’est à dire un avortement spontané (2). Par conséquent, il est important que la femme enceinte soit bien informée des risques et des avantages potentiels à recourir au test de dépistage prénatal de la T21 afin de s’assurer de son consentement libre et éclairé.

Un processus optimal permettant de bien informer la femme enceinte est la prise de décision partagée (PDP). Au cours du processus de PDP, le professionnel de la santé et la femme enceinte travaillent en collaboration pour prendre des décisions sur les options de soins, de tests de dépistage ou de tests diagnostiques en se basant sur les meilleures données probantes et en tenant compte des valeurs et des préférences de la femme enceinte (4). Malheureusement, la pratique de la PDP est peu répandue dans les pratiques cliniques (5, 6). Les outils d’aide à la décision (OAD) sont des instruments qui contiennent des données probantes sur les options reliées à une décision, et qui sont destinés à aider les patients à participer à la prise de décision spécifique et délibérée parmi deux options de santé ou plus (7). Les OAD visent aussi à faciliter une prise de décision éclairée qui tienne compte des valeurs et des préférences du patient, en résumé à favoriser la PDP (7). Malgré leur efficacité démontrée pour aider les individus à prendre des décisions éclairées, les OAD et la PDP qu’ils soutiennent ne sont pas implantés dans les soins prénataux au Québec.

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Par conséquent, il est important et nécessaire de mener des études qui instruiront l’élaboration d’un programme d’implantation d’un OAD dans le contexte des soins prénataux au Québec.

Pertinence pour la santé communautaire

Ce mémoire vise à identifier les facteurs déterminant l’intention des femmes enceintes d’utiliser un OAD dans le contexte du dépistage prénatal de la T21. L’identification de ces facteurs permettra de développer des stratégies d’intervention efficaces qui vont favoriser la santé physique et psychologique des femmes dans le contexte des soins prénataux.

La population des femmes enceintes du Québec bénéficiera de ce projet en ce qui concerne les principes de justice, de bienfaisance, de non malfaisance et du respect de l’autonomie car au moyen d’un transfert des connaissances optimisé par un OAD, nous contribuerons à la promotion de leur autonomie décisionnelle dans le processus de prise de décision. En effet, l’OAD permettra aux femmes enceintes de participer activement avec le professionnel de la santé au processus de PDP. Étant donné l’importance sur le plan éthique du dépistage prénatal de la T21, ce type de participation est primordial.

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Structure du mémoire

Le premier chapitre nous présente la problématique et la pertinence du projet de recherche dans le cadre du programme en santé communautaire. Il inclut également une revue de la littérature sur le sujet de ce travail, ainsi que sur la PDP et sur les déterminants psychosociaux du comportement de la PDP chez les femmes enceintes dans le contexte du dépistage prénatal de la T21.

Le deuxième chapitre détaille les cadres théoriques qui ont servi de référence à mon travail.

Le troisième chapitre décrit l’ensemble du projet « Application des OAD à la décision partagée dans le contexte du dépistage prénatal pour le syndrome de Down» qui représente le contexte à l’intérieur duquel se déroule mon étude, tout en gardant son originalité et sa relevance. Il présente également la question de recherche et les objectifs du mémoire, et ainsi qu’une revue systématique des outils d’aide à la décision pour ce dépistage et dont les résultats ont été publiés dans un article présenté en annexe 7.

Le quatrième chapitre constitue l’article rédigé en anglais et soumis pour publication dans la revue Prenatal Diagnosis. Cet article comprend l’ensemble de la méthodologie et les résultats de la phase qualitative de mon mémoire, qui avait comme objectif principal d’identifier les croyances saillantes des femmes enceintes sur l’utilisation d’un OAD dans le contexte du dépistage prénatal de la T21. La preuve de soumission de cet article se trouve en annexe 8.

Le cinquième chapitre décrit le déroulement et les résultats de la phase quantitative de mon mémoire. Ces résultats supplémentaires ne sont pas inclus dans l’article soumis et présenté au chapitre 4. Ils constituent l’évaluation de la consistance interne et de la stabilité dans le temps au moyen d’un test-retest du questionnaire. Ce questionnaire fut développé sur la base des résultats de la phase qualitative de l’étude qui sont présentés au chapitre 4.

Le sixième chapitre présente une discussion générale sur les résultats en présentant leur apport important pour la santé des femmes et pour la santé communautaire.

Finalement, le septième chapitre décrit de manière détaillée les activités de transfert des connaissances et de dissémination qui ont servi à la diffusion des résultats de mon travail durant toute la période dédiée à ma maîtrise.

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Chapitre 1 - Revue de la littérature

1.1 Dépistage prénatal de la Trisomie 21

La Trisomie 21 (T21) est une anomalie chromosomique caractérisée par la présence d’un 3e_{chromosome à la} 21e_{paire. Elle entraîne des conséquences physiques et socio-économiques pour l’individu atteint, sa famille et} pour l’État. La probabilité d’avoir un fœtus atteint de la T21 peut être estimée au moyen du test de dépistage prénatal biochimique intégré, qui est actuellement offert sans frais par le programme de dépistage prénatal de la T21 du Québec. Sur 10 000 femmes qui font le test de dépistage, 415 (4%) sont identifiées à risque élevé de donner naissance à un bébé atteint de la T21. Ces 415 femmes peuvent alors subir une amniocentèse comme test diagnostique pour confirmer les résultats du dépistage. De ces 415 femmes identifiées à haut risque de porter un enfant atteint de T21, 15 portent réellement un fœtus atteint de la T21 (valeur prédictive positive d’environ 3%) (8).

Selon les projections de Statistiques Canada pour les années 2014-2015, environ 390 000 femmes au Canada et 87 350 dans la province de Québec connaîtront une grossesse (9). Selon la politique de périnatalité du Québec, toutes les femmes enceintes doivent avoir accès à un suivi prénatal dès le premier trimestre de leur grossesse (10). Au Québec, depuis 1990, des tests de dépistage prénatal non invasifs, biochimiques ou échographiques ont été offerts par quelques centres hospitaliers et par le secteur privé. Depuis 1976, le test diagnostique prénatal par amniocentèse est offert à toutes les femmes enceintes âgées de 35 ans et plus et à celles qui sont à risque élevé de porter un fœtus avec des anomalies chromosomiques. Néanmoins, c'est en 2005 que le ministère de la Santé et des Services sociaux du Québec (MSSS) a implanté le programme québécois populationnel de dépistage prénatal de laT21, dont l'objectif principal est d'offrir sans frais le dépistage prénatal de la T21 à toutes les femmes enceintes du Québec qui le désirent (10).

Le dépistage prénatal au moyen du test biochimique intégré est offert lors de la première visite du suivi prénatal, soit avant la treizième semaine de grossesse. Le dépistage prénatal de la T21 consiste en une première prise de sang sur la mère entre la 10e et la 13e semaine de grossesse et une deuxième entre la 14e et la 16e semaine (2). En plus des prises de sang, une échographie peut être proposée entre la 11e et la 13e semaine de grossesse afin d’évaluer la clarté nucale du fœtus. Le délai de transmission des résultats est de 7 jours à partir de la réception du dernier spécimen dans le cas où le risque de porter un fœtus atteint de T21 est faible, et de 3 jours ouvrables si le risque est élevé (10) (selon une table de référence avec un seuil acceptable basé sur l’âge de la femme enceinte). Suite à ces tests de dépistage, une rencontre avec un conseiller génétique peut être accordée afin de discuter des résultats et des probabilités, ainsi que des options qui s’offrent par la suite, telle une amniocentèse à partir de la 14e semaine de grossesse. L'amniocentèse est une intervention invasive où le médecin extrait 20 ml de liquide amniotique en se servant d'une longue aiguille

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montée sur une seringue, laquelle est insérée dans la cavité abdominale de la mère. Cette intervention est en tout temps guidée par ultrasons. Les complications de cette intervention peuvent aller jusqu'à l’avortement spontané dont le taux est de 1/300 (0.3%) (11).

1.2 Soutien à la prise de décision pour le dépistage prénatal : état

actuel

Le consentement pour faire le test de dépistage doit être volontaire, libre et éclairé. Toutes les femmes enceintes ont un risque d’avoir un enfant atteint de la T21, mais certains facteurs augmentent leur risque, tels que l’âge de la mère ou les antécédents familiaux.

De récentes découvertes nous montrent qu'il est possible d'analyser l'ADN fœtal dans le sang maternel pendant la grossesse (12-14). Il s'agit du test de dépistage prénatal non invasif (en anglais : Non-invasive prenatal testing ou NIPT) qui pourrait remplacer le test de dépistage sanguin actuel et qui pourrait réduire considérablement la fréquence des amniocentèses en raison de son taux de détection élevé et d’un faible taux de faux-positifs. En effet, pour une population de femmes identifiées à risque de porter un enfant atteint de la T21, le taux de détection de la T21 par le NIPT est évalué à 99.2% et le taux de faux-positifs à 0.09% (15). Des études ont démontré que les femmes enceintes peuvent connaître des moments difficiles lorsque les résultats sont contraires à leurs attentes, mais la transmission adéquate des informations peut réduire énormément leur degré d’anxiété (16). En effet, la disponibilité et la compréhension des informations relatives au dépistage prénatal sont très importantes pour pouvoir décider de manière éclairée entre les options soit d’interrompre la grossesse ou de prendre soin d’un enfant qui présentera des besoins particuliers durant toute sa vie. Cette situation représente un défi pour les femmes enceintes (16) et elle implique la mise en pratique de différents mécanismes du processus de PDP (17). Malheureusement, nos études précédentes nous indiquent que la PDP n’a pas été transposée dans la pratique clinique (5), dont les soins prénataux et en particulier, dans le contexte du choix de recourir au dépistage prénatal ou non (18).

D'un autre côté, il a été démontré que les professionnels de la santé expérimentent une certaine difficulté à parler des options concernant le dépistage suite à la suspicion ou à la détection d'une anomalie chromosomique (19).

Une décision de qualité reflète une congruence entre la compréhension adéquate de l'information basée sur les données probantes sur le test de dépistage et les valeurs et les perceptions du patient face à ce test. Le processus de décision doit alors tenir compte des croyances culturelles et personnelles et des valeurs de la personne concernant le test de dépistage et ses implications : le handicap, l’adoption et l'interruption de la grossesse (20).

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1.3 La prise de décision partagée dans le domaine clinique

La PDP est un processus d’interaction entre un patient et un professionnel de la santé qui discutent, entre autres, des avantages et des inconvénients des options offertes reliées à une problématique de santé. Ceci tient compte des valeurs et des préférences du patient en fonction des bénéfices possibles et des risques associés aux options ainsi que des meilleures données probantes disponibles (6, 21). Renseigner les patients sur les multiples options disponibles et explorer leurs valeurs et préférences sont des étapes essentielles vers leur engagement dans le processus de PDP (22).

Les perceptions que les femmes enceintes et les professionnels de la santé ont sur le fait de recourir au dépistage prénatal sont influencées par des croyances et des valeurs personnelles qui peuvent contribuer à la difficulté de prendre un choix éclairé. Cette difficulté face à un choix difficile en santé se traduit par un inconfort des patients, aussi nommé « conflit décisionnel ». Le conflit décisionnel se définit comme une incertitude personnelle quant à l’option à privilégier lors d’une prise de décision qui implique un choix parmi plusieurs options et auxquelles sont potentiellement associés des risques, pertes et/ou regrets, ou qui se situent en contradiction avec des valeurs personnelles (3). Le conflit décisionnel peut comprendre aussi le regret anticipé face à l’idée d’avoir négligé les aspects positifs des options qui n’ont pas été choisies (23).

Ainsi, le processus de PDP peut améliorer les connaissances des patients, les aider à identifier ce qui est important pour eux, diminuer leur conflit décisionnel, encourager leur participation aux discussions, et les aider à développer des attentes réalistes sur les options disponibles (24).

1.3.1 Outils d’aide à la décision

Selon les normes internationales IPDAS, les OAD doivent être basés sur les données probantes et destinés à aider les patients à participer dans la prise de décisions spécifiques et délibérées lors qu’il existe deux options de santé médicalement acceptables, ou plus (25).

Les OAD favorisent l’implication du patient dans le processus de PDP en rendant explicite la décision qui doit être prise, en fournissant des informations scientifiques sur les avantages et les inconvénients de toutes les options disponibles et en facilitant l’identification des valeurs et des préférences personnelles du patient face à ces options (26).

Ces outils se caractérisent par l'accent qui est mis sur une approche personnalisée dans le but de préparer les patients à la prise de décision (24). Un OAD est composé d'au moins deux parties : a) une présentation des risques, des avantages et des conséquences de toutes les options disponibles pour la problématique de santé abordée, et b) l’identification des valeurs et préférences des patients face aux issues associées aux conséquences possibles des options présentées (27). Cependant, il est important de souligner que les OAD

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sont utilisés pour complémenter et non pas pour remplacer la discussion avec un professionnel de la santé (28).

Les OAD peuvent varier légèrement entre eux (e.g. en effet, il en existe différents modèles), mais en général, ils : 1) présentent de façon claire la décision qui doit être considérée (point de décision), 2) fournissent de l’information basée sur les meilleures données probantes disponibles au sujet d’une condition de santé, des options, de leurs bénéfices et inconvénients associés, et des probabilités qui y sont associées, et 3) aident les patients à reconnaître leurs valeurs (e.g. la valeur qu’ils donnent aux avantages et aux inconvénients associés aux options disponibles) (24).

La Collaboration IPDAS a élaboré l’instrument IPDAS v4.0 qui consiste en une liste de 44 critères qui servent à évaluer la qualité des OAD selon leur processus de développement et selon l’inclusion des composantes du processus de PDP. Ainsi, les critères minimaux de qualification (6 items) sont nécessaires pour qu’un document soit considéré comme un OAD; les critères minimaux de certification (10 items) sont indispensables pour s’assurer que l’outil n'induise pas un haut risque de biais qui pourrait nuire au processus de prise de décision; et les critères de qualité (28 items) sont des critères qui renforcent un OAD, mais dont l’omission ne présente pas de risque élevé de biais nuisible (29).

Les OAD sont plus efficaces que les outils d'information habituels car ils améliorent plusieurs aspects de la prise de décision des patients (30). En effet, une revue systématique Cochrane ayant porté sur 115 essais randomisés des OAD a permis de démontrer que ces outils donnent des meilleurs résultats que les interventions de soins courants et que les outils d'information habituels: ils augmentent les connaissances des patients, améliorent leur perception des risques, et favorisent des décisions éclairées respectant les valeurs du patient (24, 31, 32). Par ailleurs, les données probantes montrent que l'expression des sentiments du patient au sujet des évènements stressants est associée à des meilleurs résultats de santé à long terme (27). Des études suggèrent alors que les OAD facilitent la prise de décision des patients en favorisant l'expression de leurs sentiments durant le processus de prise de décision (27). De cette façon, les patients qui ont la possibilité d’utiliser des OAD dans des contextes difficiles voient leur conflit décisionnel cliniquement significatif résolu (33).

Malgré ces données probantes, les OAD et la PDP qu’elle supporte n’ont pas été transposés dans la pratique clinique, dont celle portant sur les soins prénataux (34). Toutefois des revues systématiques suggèrent que les OAD, et la formation des professionnels de la santé au sujet de la PDP permettraient de favoriser le PDP(35).

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1.3.2 Outils d'aide à la décision dans le contexte du dépistage de la T21

Les derniers développements dans le domaine de la génétique et de la technologie médicale offrent de nouvelles options pour le dépistage prénatal de la T21 (33). Les données probantes montrent aussi que les femmes enceintes veulent faire partie du processus de prise de décision (36, 37). Or, il est important que les femmes enceinte soient bien renseignées sur les risques et les avantages de ces interventions, ainsi que soutenues afin de mieux comprendre l'importance de leurs valeurs et de leurs préférences pour que la prise de décision de faire ou de ne pas faire de test de dépistage de la T21 soit libre et éclairée.

Dans le cadre de mes études à la maîtrise en santé communautaire et en préparation de ma recherche présentée dans le présent mémoire, j’ai réalisé une cartographie exhaustive de tous les OAD disponibles afin de soutenir la prise de décision éclairée des femmes enceintes à l’égard du test de dépistage prénatal de la T21. Cette synthèse des connaissances exhaustives a fait l’objet d’une publication dans une revue avec comité de pairs et est présentée à l’annexe 7. Nous avons ainsi pu constater qu’aucun OAD existant ne correspondait aux besoins des femmes du Québec, car aucun ne réunissait les critères minimaux recommandés par le IPDAS pour qu'un document soit considéré un OAD. De plus, l'outil utilisé par le Programme québécois de dépistage prénatal de la T21 est un dépliant d'information qui ne peut pas être considéré un OAD, car il ne réunit que 5 des 16 critères minimaux de l’IPDAS v4.0 (29). Cet outil ne facilite donc pas la prise de décision éclairée de la femme enceinte de faire ou de ne pas faire le test de dépistage prénatal de la T21. Par conséquent, l’équipe de la Chaire de recherche du Canada en implantation de la PDP dans les soins primaires a donc peaufiné un OAD québécois existant (38) afin qu’il puisse respecter tous les 16 critères minimaux IPDAS pour les femmes enceintes du Québec, en langue anglaise et française. Toutefois, il est nécessaire de comprendre les facteurs qui en influencent l'utilisation par les femmes enceintes. Cet OAD a donc permis la réalisation de ma recherche que je détaille dans les sections suivantes.

(22)

9

Chapitre 2 – Cadres de référence

2.1 Le Cadre des Domaines Théoriques

Les interventions visant à changer un comportement sont plus efficaces si elles reposent sur un fondement théorique (39). Néanmoins, la diversité de théories existantes ainsi que le grand nombre de construits que celles-ci ont en commun, représentent un défi pour l'identification des facteurs influençant le changement d’un comportement (40-43). De plus, bien que la Théorie du comportement planifié TCP soit parmi les théories les plus utilisées pour comprendre et prédire les comportements de santé (44-46), elle ne peut prétendre posséder tous les construits potentiellement d’intérêt.

Pour pallier à cette lacune, un groupe d'experts a élaboré une liste de construits théoriques appartenant à plusieurs théories (33 théories) (47). Ces construits ont été choisis en tenant compte de leur pertinence dans l'étude des comportements réalisés dans le contexte de la santé (47, 48). Le résultat de ce travail fut la création du Cadre des domaines théoriques (CDT) ou Theoretical Domain Framework (TDF). Un domaine théorique étant défini comme un groupe de construits théoriques reliés les uns aux autres (47). Le CDT a été développé et validé (49) pour recenser tous les facteurs influençant le changement des comportements. En effet, la première version du CDT contient 12 grands domaines originaux qui soutiennent l'élaboration d'un questionnaire d’entrevue basé sur le CDT (43). Le CDT est de plus en plus utilisé pour la réalisation d’entrevues semi structurées (50-52). Par conséquent, bien que la TCP demeure au cœur de notre projet, nous avons jugé pertinent de recourir au CDT pour la phase qualitative de ma recherche. Par contre, comme le CDT n’offre pas de repères précis pour la réalisation de la phase quantitative, et puisque la TCP offre des mesures validées de plusieurs construits pris en compte dans le CDT, nous proposons l’utilisation des deux cadres théoriques que sont le CDT et la TCP. Cette stratégie permet d’étendre nos fondements théoriques par le recours au CDT dans l’identification des croyances saillantes et d’appliquer une approche rigoureuse à la mesure quantitative des croyances saillantes retenues pour une enquête populationnelle ultérieure.

2.2 La Théorie du comportement planifié

Plusieurs théories reliées au changement du comportement peuvent servir à la prédiction de l'adoption des comportements dans le domaine de la santé et ainsi, aider à l’élaboration d’interventions efficaces visant le changement des comportements (39). Plusieurs théories sociales cognitives aident à comprendre les facteurs qui influencent le comportement des personnes, dont les professionnels de la santé et les femmes enceintes (53).

(23)

10

La TCP est un exemple d'une théorie largement appliquée dans l'étude du changement de comportement des professionnels de la santé (54-59). Cette théorie soutient que si un individu sent avoir le contrôle d'une situation, son intention d’adopter le comportement est le principal déterminant de son comportement (60). La TCP est composée de onze construits, un construit étant défini comme un concept global qui fait partie d'une théorie (47). Ainsi, selon la TCP, l'intention (premier construit) d’une personne d’adopter un comportement (deuxième construit) est influencée par trois construits ou variables directes : l’attitude (Aact) de cette personne face à l’exécution du comportement, les normes subjectives (SN) en ce qui concerne le comportement, et la perception de l’individu de sa capacité d’adopter le comportement (PBC) (54). Les attitudes (Aact) représentent les réponses cognitives et affectives face à la pensée d’adopter un comportement et à l’évaluation subjective des conséquences qui en résultent. La norme subjective (SN) informe sur l’importance que l’individu accorde à l’opinion des gens qui lui sont significatifs quant à l’adoption d’un comportement donné (39). Puisque la majorité des situations et des contextes dépassent le contrôle volontaire, la TCP a adopté la composante de la perception du contrôle comportemental (PBC). La perception du contrôle comportemental (PBC) reflète la capacité d’un individu à adopter un comportement, lorsque le contrôle volitif est limité (Schéma 1).

Chacun de ces trois construits (Aact, SN et PBC) se base sur un ensemble de croyances saillantes sous-jacentes (construits ou variables indirectes), soient les croyances personnelles des individus influant sur chacun de ces construits. Les six construits ou variables indirectes sont : les croyances comportementales (b), l’évaluation des croyances comportementales (e), les croyances normatives (nb), la motivation à se conformer (mc), les croyances liées au contrôle (c) et l’importance des croyances de contrôle (p) (39).

Pour développer une intervention visant à maintenir ou à changer l’intention d’adopter un comportement, il est nécessaire de mesurer l’intention, et d'identifier les variables ou construits directs et indirects pertinentes. Le modèle original de la TCP propose que chacun des construits directs soit déterminé par deux construits indirects (modèle multiplicatif). De cette façon, Aact serait déterminé par Σ(b x e), SN par Σ(nb x mc) et PBC par Σ(c x p) (39). Néanmoins, selon Gagné et Godin (2000), si on utilise seulement les croyances comportementales (b), les croyances normatives (nb) et l’importance des croyances de contrôle (p), au lieu du modèle multiplicatif, on obtiendrait une corrélation semblable ou supérieure avec le construit direct correspondant (61).

(24)

11 Schéma 1 Modèle de la TCP (Adapté de Ajzen, 1991)

2.2.1 Croyances saillantes

Selon Ajzen, les croyances saillantes sont les croyances que l'individu rapporte le plus fréquemment, de façon spontanée et sans effort cognitif, sur la possibilité d’adopter un comportement particulier et qui sont sous-jacentes aux trois construits directs de la TCP (Aact, SN et PBC).(60) Ainsi, la TCP soutient que l’attitude (Aact) et la norme subjective (SN) sont chacune définies par des croyances nommées respectivement, croyances comportementales (b) et croyances normatives (nb). Chacune de ces catégories de croyances est pondérée d’une part par l’évaluation des conséquences et d’autre part par la motivation à se conformer. La composante de la perception du contrôle comportemental repose sur les croyances liées au contrôle et sur l’importance des facteurs de contrôle.

Intention Perception du contrôle (PBC) Cr. Liées au contrôle (c) Importance cr. de contrôle (p) Norme Subjective (SN) Cr. Normatives (nb) Motivation à se conformer (mc) Comportement Attitude (Aact) Cr. Comportementales (b) Évaluation cr. Comp. (e)

(25)

12

Chapitre 3 - Question de recherche et objectifs de

maîtrise

3.1 Contexte de l’étude

Des études précédentes rapportent que les femmes enceintes ainsi que les professionnels de la santé ne pratiquent pas la PDP dans le contexte du diagnostic prénatal (14, 62). Ainsi, 6% des femmes enceintes faisant face à la décision de faire, ou de ne pas faire, le dépistage prénatal de la T21, éprouveraient un conflit décisionnel cliniquement significatif non résolu (3). Pourtant, le conflit décisionnel pourrait être résolu de manière significative, au moyen de la PDP, processus décisionnel qui est favorisé par le recours à un OAD (7).

Mon travail de mémoire s’inscrit dans le contexte du projet global intitulé : « Application des OAD à la décision éclairée partagée dans le contexte du dépistage prénatal pour le syndrome de Down», mené par l’équipe de la Chaire de recherche du Canada en implantation de la PDP dans les soins primaires. Ce projet a comme objectif principal de favoriser la PDP dans le contexte du dépistage prénatal du syndrome de Down ou T21 dans un premier temps et par la suite, préparer les femmes enceintes et les professionnels de la santé à compléter ce choix lorsque le programme populationnel du gouvernement du Québec intégrera le test de dépistage prénatal non invasif. Outre les activités de recherche ayant porté sur les femmes, l’équipe porte aussi son attention sur les professionnels de la santé dans un autre volet de ce projet global.

Ainsi, mon projet de maîtrise constitue un pan essentiel de la grande étude et comprend une étude mixte séquentielle exploratoire comprenant deux phases (63) (Schéma 2) . Plus précisément, mon étude inclut une première phase qualitative (entrevues). Après analyse, les résultats des entrevues semi dirigées ont servi à l’élaboration des items d’un questionnaire ayant été soumis à une évaluation de la fiabilité test-retest conduite avec un intervalle de deux semaines entre les mesures et visant à évaluer ses caractéristiques psychométriques. Le schéma suivant donne un aperçu du devis du projet de mémoire.

Schéma 2 : Étude exploratoire séquentielle : Modèle avec le développement d’un instrument. Analyse des données qualitatives Résultats qualitatifs Dévelop. du questionnaire Interprétation

qual →quant Résultats quantitatifs

Analyse des données quantitatives Collecte de données quantitatives (test-retest) Collecte des données qualitatives

(26)

13

3.2 Question de recherche et objectifs de maîtrise

Mon projet de maîtrise avait comme but de répondre à la question suivante : Quelles sont les croyances

saillantes des femmes enceintes sur l’utilisation d’un OAD dans le contexte du dépistage prénatal de la trisomie 21 devant être prises en considération dans l’élaboration d’un questionnaire pour une enquête populationnelle future?

Objectif principal :

Développer un questionnaire pour estimer l’influence des facteurs psychosociaux sur l’intention des femmes enceintes d'utiliser un OAD dans le contexte du dépistage prénatal de la T21 dans le but de faciliter la PDP.

Objectifs spécifiques :

1. Identifier les croyances saillantes modales des femmes enceintes portant sur l'utilisation d'un OAD dans le contexte du dépistage prénatal de la T21.

2. En lien avec l’objectif spécifique 1, élaborer un questionnaire visant à identifier les facteurs influant l'intention des femmes enceintes d'utiliser un OAD dans le contexte du dépistage prénatal de la T21. 3. Évaluer les attributs psychométriques du nouveau questionnaire développé.

(27)

14

Chapitre 4 – Méthodologie : Manuscrit soumis

(Phase 1) « Utiliser un outil d’aide à la décision

pour le test de dépistage du Syndrome de Down :

Quelle est l’opinion des femmes enceintes? »

Le présent chapitre traite de la phase qualitative de mon travail avec ses résultats. Ces résultats ont fait l’objet de la rédaction d’un article. Cet article a été soumis au Journal BMC Pregnancy and Childbirth, le 29 janvier 2016. Ce journal publie des études qui visent des aspects tels que la grossesse, l’allaitement, l’accouchement, la santé maternelle, les soins dans la période de la maternité, ainsi que les tendances et les aspects sociologiques de la grossesse et de l’accouchement. Ce journal a un facteur d’impact de 2.190.

« Utiliser un outil d’aide à la décision pour le test de dépistage du Syndrome de Down : Quelle est l’opinion des femmes enceintes? »

Résumé (Français)

Cette étude avait comme objectif principal celui d’identifier les croyances saillantes des femmes enceintes sur l’utilisation d’un outil d’aide à la décision (OAD) dans le contexte du dépistage prénatal de la trisomie 21. Quarante-six participantes dans leur deuxième trimestre de grossesse furent recrutées lors de leur consultation prénatale dans un des trois établissements de santé: une maison des naissances, une unité de médecine familiale et un hôpital universitaire. Des entrevues individuelles et semi-dirigées, comprenant des questions ouvertes inspirées par le Cadre des Domaines Théoriques (CDT), furent enregistrées et analysées à l’aide du logiciel N-Vivo 10. Cinquante-six croyances saillantes appartenant aux neuf (9) des 12 domaines du CDT furent identifiés. Ces résultats serviront au développement d’un questionnaire qui servira à identifier les déterminants de l’intention des femmes enceintes d’utiliser un OAD dans le contexte du dépistage prénatal de la trisomie 21.

(28)

15

Use of a patient decision aid for prenatal screening for Down syndrome: what do

pregnant women say?

Authors: Maria Esther Leiva Portocarrero,

1

Anik M. C. Giguère,

2,3

Johanie Lépine,

1

Mirjam M. Garvelink,

1

Hubert Robitaille,

1

Agathe Delanoë,

1

Isabelle Lévesque,

4

Brenda J.

Wilson,

5

François Rousseau,

6

France Légaré

1,3

1

_{Canada Research Chair in Implementation of Shared Decision Making in Primary Care.}

Research Axis of Population Health and Practice-Changing Research, CHU de Québec

Research Centre, Quebec, Canada.

2

_{Centre d’Excellence sur le Vieillissement de Québec, CHU de Québec Research Centre,}

Quebec, Canada.

3

_{Department of Family Medicine and Emergency Medicine, Laval University, Quebec,}

Canada.

4

_{CHU de Québec, Hôpital St-François d’Assise, et Département d'obstétrique et}

gynécologie, Faculty of Medicine, Laval University, Quebec, Canada.

5

_{Department of Epidemiology and Community Medicine, University of Ottawa, Canada.}

6

_{Department of Molecular biology, Medical Biochemistry and Pathology, Faculty of}

Medicine, Laval University, Quebec, Canada and MSSS/FRQS/CHUQ Research Chair in

Health Technology Assessment and Evidence-based Laboratory Medicine, Quebec,

Canada.

(29)

16

Corresponding author:

Name: France Légaré

Canada Research Chair in Implementation of Shared Decision Making in Primary Care/

Population Health and Optimal Health Practice Research Group

CHU de Québec Research Centre

Hôpital St-François d'Assise

10, rue de l'Espinay/D6-730 Québec (Québec) G1L 3L5 Canada

Tel: 418-525-4444 ext. 52428

Fax: 418-525-4194

Email:

[email protected]

Email addresses :

MELP: [email protected]

AG:

[email protected]

JL: johanie.lepine

@gmail.com

MMG:

[email protected]

HR:

[email protected]

AD:

[email protected]

IL:

[email protected]

BJW:

[email protected]

FR:

[email protected]

(30)

17

ABSTRACT 350/350

Background: Patient decision aids (PtDAs) help people make difficult, values-sensitive

decisions. Prenatal screening for assessing the risk of genetic conditions in the fetus is one

such decision and patient decision aids are rarely used in this clinical context. We sought to

identify factors influencing pregnant women’s use of a patient decision aid for deciding

about prenatal screening for Down syndrome (DS).

Methods: This qualitative study was embedded in a sequential mixed-methods research

program whose main aim is to implement shared decision-making (SDM) in the context of

prenatal screening for DS in the province of Quebec, Canada. We planned to recruit a

purposive sample of 45 pregnant women with low-risk pregnancy consulting for prenatal

care at three clinical sites. Participating women watched a video depicting a prenatal care

follow-up during which a pregnant woman, her partner and a health professional used a

PtDA to decide about prenatal screening for DS. The women were then interviewed about

factors that would influence the use of this PtDA using questions based on the Theoretical

Domains Framework (TDF). We performed content analysis of transcribed verbatim

interviews.

Results: Out of 216 eligible women, 100 agreed to participate (46% response rate) and 46

were interviewed. Notwithstanding which type of health professional was responsible for

their prenatal care, 19 participants (41%) reported having made a decision about prenatal

screening for DS with an obstetrician-gynecologist, 13 (28%) with a midwife, 12 (26%)

with a family physician, and two (4%) decided on their own. We identified 54 factors that

were mapped onto nine of the 12 TDF domains. The three most frequently-mentioned

were: opinion of the pregnant woman’s partner (n=33, 72%), presentation of the PtDA by

(31)

18

health professional and a discussion (n=27, 72%), and not having encountered a PtDA

(n=26, 57%).

Conclusion: This study allowed us to identify factors influencing pregnant women’s use of

a PtDA for prenatal screening for DS. Using a PtDA by health professionals and patients is

a step into assisting in providing the needed decision support and our study results will

allow us to design an effective implementation strategy for PtDA for prenatal screening for

DS.

Keywords: Prenatal testing; trisomy 21; Down syndrome; decision aid; shared decision

(32)

19

BACKGROUND (Word count: 3816)

Health-related decisions can be difficult when they entail multiple options that may involve

risk, loss, regret, or challenges to personal life values [1, 2]. Whether or not to undergo

prenatal screening to assess the risk of certain genetic conditions in the fetus, screening

which has been offered for several years in most developed countries, is one of these

difficult decisions [3]. Deciding about prenatal screening requires effective decision

support if the decision reached is to be informed and congruent with what a pregnant

woman and her partner value most [4, 5]. Consequently, it is important that health

professionals provide information about screening options and their risks and potential

benefits. It is also necessary to help future parents reflect about the implications of living

with a child with a genetic condition, and the implications of terminating the pregnancy.

This decision context is thus value-laden and highly charged [6], and a significant number

of pregnant women experience a less-than-satisfying decision-making process [7]. These

women are consequently at higher risk of decision regret [6].

Studies indicate that most pregnant women want to be engaged in the decision-making

process about prenatal screening [8, 9]. This can be achieved with patient decision aids

(PtDA), tools that help engage patients in the decision-making process [10, 11]. These tools

allow people to clarify the decision point, improve their knowledge about the options that

are available, increase their accuracy of risk perception, and clarify what’s most important

to them as well as communicate it to their health professional [11-13]. A systematic review

of 115 trials of PtDAs has shown the efficacy of these tools on the decision-making process

of patients facing difficult decisions and on decision outcomes [13]. Therefore, their

(33)

20

potential contribution in the context of making difficult decisions about prenatal screening

for Down syndrome (DS) is extremely valuable [14].

In recent years, a number of health organizations across diverse jurisdictions have

embarked on the dissemination of PtDA to foster patient engagement in health-related

decisions [15]. However, notwithstanding the positive impacts of PtDA on patient

decision-making processes and decision quality [13], their implementation in routine clinical

practice is not the norm [16, 17]. Implementation strategies need to be devised to foster the

use of PtDA by pregnant women facing the routine but difficult decision about prenatal

screening [18]. Consequently, we sought to identify factors influencing pregnant women’s

use of a PtDA for prenatal screening for DS.

METHODS

Study design and context

This study was embedded in a sequential mixed-methods research program whose main

aim is to implement shared decision-making (SDM) in the context of prenatal screening for

DS in the province of Quebec, Canada. Ethics approval was obtained from the research

ethics boards of the Centre de Santé et de Services Sociaux de la Vieille-Capitale

(#2013-2014-29) in Quebec, and the CHU de Quebec (#B14-02-1929).

(34)

21

Participants and recruitment procedures

Prenatal care in Canada is offered by family physicians (53% of pregnancies),

obstetricians/gynaecologists (45%) and midwives (2%) [19]. We wanted to maximize the

diversity of perspectives by drawing from clinical sites representing different clienteles and

different team approaches to prenatal care. Each kind of health professional practises

differently, according to studies, and have different patient loads.

[20] The different types

of facility also match women’s differing preferences, for example birthing centres tend to

attract clients who prioritize continuity of care with a midwife while people consulting

obstetricians/gynecologists prioritize availability to specialists at all times[21]. Different

facilities may also reflect women’s income status

[22].

We thus aimed to recruit a

purposive sample of 45 pregnant women split equally between three health centers in the

Quebec City region, Canada: a birthing center (services provided by midwives), a family

medicine site (FMS) (services provided by family physicians) and a university hospital

(services provided by obstetricians/gynecologists). A sample of at least 15 individuals per

subgroup is needed to reach data saturation in this study type [12, 23].

Women were eligible if they were: a) 18 years or older; b) in their second trimester of

pregnancy; c) had booked a prenatal follow-up appointment in one of the three participating

health centers; d) the pregnancy was not categorized as high-risk. So that our study would

not influence their decision, participating women were met by a research assistant (RA)

after they had made a decision about whether or not to do prenatal screening and were

invited to reflect on a hypothetical decision in case of a future pregnancy.

(35)

22

The project coordinator and a RA first met with health professionals from the three

participating health centers during a professional meeting to explain the study process and

to secure their collaboration. The administrative staff of the centers made accessible their

agenda for follow-up appointments for pregnant women for every recruitment day; this

enabled us to identify potentially eligible participants. Afterwards, four experienced RA

approached potentially eligible pregnant women in the waiting room before their prenatal

appointment. They briefly explained the project, explained that data would be anonymous

and confidential, and confirmed their eligibility before inviting them to participate.

Data collection

To conduct the interviews, we met participating women either at their homes or at the

health center, depending on their preference. Before beginning the interview, participants

watched a single 10-minute video showing a simulated prenatal care follow-up and were

reminded that the decision point was about using a PtDA or not using it; and not on making

a decision to do the test or not. The participants were not given PtDA, but saw the PtDA on

the video, which showed page-by-page shots as the healthcare professional went through it.

All the information provided by the healthcare professional was contained in the PtDA and

participants were thus in a position to judge the nature and quantity of the information in

the PtDA.

The video shows two consecutive consultations between a health professional, a pregnant

women and her partner. In the first visit, the health professional gives a PtDA to the couple,

explains it to them and invites them to review it at home. The health professional clarifies

that the pregnant woman is facing a decision to undergo prenatal screening for DS and

explains that more information can be found in the PtDA to support their decision-making

(36)

23

process. In a second meeting, without the PtDA, the couple and health professional come to

a shared decision after the health professional checks that the couple have understood the

pros and cons and have thought about what is most important for them. The two

consultations reflect the idea that looking at a PtDAs alone is not sufficient: more time is

needed to digest the information and health professional checks the couple has understood

the information and discusses values and preferences before a final decision is made.

However, the video ends before a choice is made so that participants would not be

influenced by a specific choice during the interview. Immediately after the video, we

conducted 30-minute semi-structured interviews consisting of eleven open-ended questions

based on the Theoretical Domains Framework (TDF).

The TDF is comprised of 12 theoretical domains relevant to behavioral change [24-26].

The 12 theoretical domains synthesize 33 behavior change theories and their multiple

specific constructs. The TDF postulates that factors influencing behavior change can be

mapped onto these theoretical domains and can be used to design effective theory-based

implementation interventions. Underlying these factors are salient beliefs that are amenable

to change and can therefore influence behavior change. The 11 interview questions

matched 11 constructs derived from nine of the 12 theoretical domains that were most

relevant to the behavior of interest (see Table 1): 1) knowledge; 2) social/professional role

and identity; 3) beliefs about capabilities; 4) beliefs about consequences; 5) motivation and

goals; 6) memory, attention, and decision processes; 7) environmental context and

resources; 8) social influences; and 9) emotions. The three remaining theoretical domains,

behavioral regulation (e.g. habits), nature of the behavior (e.g. repetitive or not) and skills

(e.g. training for acquiring new skills) were felt to be less relevant to our behavior of

(37)

24

interest and targeted participants [27, 28], who were pregnant women facing a decision that

is not likely to be repeated (the fertility rate in the Province of Quebec was 1.62 in 2014)

[29]. At the end of the interview, we assessed participants’ socio-demographic

characteristics and obstetrical and gynecological antecedents. Interviews were

audio-recorded and transcribed verbatim. Each recording had an identification code and was

uploaded to our database.{Fossey, 2002 #20;Tong, 2007 #21}

Data analysis

To identify participants’ salient beliefs, the first author (MELP) analyzed the full

transcripts. Using a content analysis approach, she read each transcript to identify all the

beliefs expressed by each participant. Then, using N-Vivo v.10 software, similar beliefs

were grouped into thematic salient beliefs which were than mapped onto the nine TDF

constructs. The number of participants sharing the same salient belief (henceforth referred

to as “n”) and the number of quotes (henceforth referred to as “q”) referring to each salient

belief were calculated. A higher "q" than “n” value meant that some participants mentioned

a salient belief more than once. The most frequently elicited salient beliefs in each

construct (or modal beliefs) were identified by dividing the total number of citations related

to this salient belief by the total number of citations relating to all the salient beliefs

mapped to that construct. Based on this calculation, for the sake of a future survey (more

details in conclusion), we retained the salient beliefs whose citation frequency (“q”)

represented 75% of the total number of citations, and all salient beliefs whose citation

frequency was at least 20% for each construct [12]. To validate the coding scheme, a

second researcher (JL) independently read all the transcripts and double-checked the

tree-node. She suggested the addition of relevant categories or themes and the removal of less

relevant ones, and discussed a final coding scheme with the second author. Any

(38)

25

discrepancies were resolved through discussion with team members. The same procedure

was undertaken with all identified influential factors.

RESULTS

Participant characteristics

Between July 24, 2014 and January 8, 2015, out of 216 eligible pregnant women, 100

agreed to participate (46% response rate) (Figure 1). The most frequently reported reason

for declining was lack of time (see Table 2). Of those who accepted, we purposively

selected a convenience sample of 46 participants (15 in each health center and 16 in the

birthing center). Table 3 summarizes participant characteristics. Notwithstanding which

type of health professional was responsible for their prenatal care, 19 participants (41%)

reported having made a decision about prenatal screening for DS with an

obstetrician-gynecologist, 13 (28%) with a midwife, 12 (26%) with a family physician, and two (4%)

decided on their own.

Salient beliefs

Table 4 presents the 54 distinct salient beliefs identified across the nine theoretical domain

constructs investigated. For the sake of our future survey, modal beliefs (highlighted with

an asterisk* in Table 4) were retained according to the 75% or the 20% principle explained

above (see data analysis section).

(39)

26