LE CAS CLINIQUE :
A. Le traitement chirurgical :
La chirurgie reste le seul traitement efficace parce qu’elle permet l’excision de la tumeur, de prévenir son extension aux organes de voisinage et à distance, et de confirmer sa nature histologique. Cette excision doit être marginale et large dans la mesure du possible.
La gestion de notre cas posait un dilemme, il s’agissait d’une tumeur sacrée située au niveau de S1-S2 étendu à l’espace rétrorectal sans diagnostic histologique précis. Quelle devrait-être la stratégie chirurgicale idéale ?
La chirurgie d’exérèse des tumeurs sacrées, et en particulier celles avec une extension à l’espace rétrorectal est une chirurgie difficile en raison des rapports anatomiques: en avant; le rectum; en dehors, les plexus nerveux hypogastriques et leurs branches afférentes et efférentes; en arrière et en dehors, les vaisseaux iliaques et les uretères qui les surcroisent en arrière, l’artère sacrée moyenne et
51 surtout les veines présacrées dont la blessure peropératoire est à l’origine de saignement parfois grave et difficile à contrôler. En avant, le risque d’une effraction rectale, liée à la difficulté technique ou au caractère même de la tumeur [76, 78].
Trois voies d’abord sont généralement préconisées pour cette exérèse chirurgicale :
La voie d’abord postérieure : trans-sacrée ;
La voie d’abord antérieure : abdominale (Fig. 20) ; La voie combinée antéro-postérieure : abdomino-sacrée.
La voie d’abord postérieure permet une bonne exposition, mais reste très hémorragique et très délabrante, et à l’origine d’une morbidité postopératoire spécifique non négligeable : douleurs en position assise, éventuellement en rapport avec une ostéite sacrée, troubles de la motricité rectale et de l’exonération par lésion des racines ventrales des 3e et 4e nerfs sacrés. De plus, elle ne permet de contrôler les vaisseaux iliaques, les uretères et les structures nerveuses qu’après l’exérèse sacrée [78, 79].
53 La voie antérieure est typiquement réalisée pour une tumeur haute située au dessus du niveau de la 4ème vertèbre sacrée, c’est la voie d’abord de choix car elle est peu hémorragique et peu délabrante, et a l’avantage de fournir une excellente exposition de la masse tumorale, de ses prolongements, et de l'ensemble du pelvis et de l'abdomen, permettant ainsi une exérèse complète de la tumeur en protégeant les uretères, les vaisseaux et les racines nerveuses. Cet abord abdominal ne contre-indique pas une voie postérieure dans le même temps opératoire si celle-ci s’avérait indispensable à l’exérèse tumorale [77, 80].
Notre stratégie chirurgicale avait deux objectifs ; établir tout d’abord le diagnostic pathologique et assurer en second lieu la résection de la tumeur. Ainsi, on a opté chez notre patiente pour une voie d’abord abdominale avec mobilisation du rectum.
L’intervention est précédée d’une préparation colique dans l'hypothèse d'une éventuelle blessure colique et pour ne pas être gêné par un rectum plein. L’opéré est en décubitus dorsal, on réalise une incision médiane sous-ombilicale, puis on commence par une exploration manuelle de la tumeur à travers le rectum, des relais ganglionnaires et du foie. La mobilisation antérieure du rectum consiste à mobiliser en bloc le bas sigmoïde et le rectum avec leurs méso et vaisseaux ouvrant ainsi la partie haute de l’espace rétrorectal. Après clivage du rectum et section ligature du nerf présacré, on obtient une cavité en entonnoir, large en haut et rétrécissant en bas. Le rectum, largement mobilisé, peut être basculé à droite ou à gauche exposant la tumeur, dont l’exérèse doit être soigneuse et très prudente, en faisant attention aux veines sacrées et présacrées dont l’hémostase est très difficile en cas de lésion. La tumeur
enlevée, une hémostase soigneuse ayant été faite, un drainage sous- péritonéal est mis en place [80, 81, 82].
En raison de la localisation tumorale au niveau de S1-S2, la résection sacrée serait excessive, avec des dommages sérieux. Une excision locale de la tumeur a été tentée chez notre patiente, et a pu être réalisée avec succès par la voie d’abord abdominale seule sans avoir recours à un abord postérieur complémentaire.
B. La radiothérapie:
La radiothérapie a acquis une place importante dans le traitement de l’hémangiopéricytome. Elle peut être utilisée en pré-opératoire, afin de mobiliser un volume tumoral permettant de rendre résécable une tumeur jugée inopérable [83].
Une radiothérapie adjuvante doit être instaurée d’emblée, même si l’exérèse tumorale est jugée complète du fait du potentiel de récidive et de métastase à distance très élevé de l’HPC [83-85]. Spitz et al. [25] recommandent une radiothérapie adjuvante pour les patients avec un hémangiopéricytome de taille supérieure à 5cm ou quand les marges de résection sont insatisfaisantes. Ces données justifient la radiothérapie adjuvante dont a bénéficié notre patiente.
C. La chimiothérapie:
L’intérêt de la chimiothérapie dans l’hémangiopéricytome est encore controversé. En 1978, Wang & Yagoda [86] étaient les premiers auteurs à considérer l’HPC comme tumeur accessible à la chimiothérapie.
Elle trouve ses indications dans les lésions invasives non-résécables et dans les métastases ou les récidives inaccessibles. Les produits les plus utilisés sont : Adriamycine, Vincristine, dacarbazine, et Cyclophosphamide [87, 88].
55 VII. EVOLUTION ET PRONOSTIC :
Le pronostic de l’hémangiopéricytome, dépendant de son potentiel de malignité, est difficile à établir, et reste généralement incertain, cette difficulté a été signalée a plusieurs reprises dans la littérature [58].
L’évolution de l’HPC est imprévisible. S’il est bien admis que cette tumeur fait partie du groupe des tumeurs vasculaires malignes de l’os, il n’en reste pas moins que, dans certains cas, elle présente une évolution tout à fait favorable.
En effet, certaines publications font état de guérisons, suivies depuis plus de 10 ans, après traitement local. À l’opposé, de nombreuses publications rapportent des récidives après exérèse chirurgicale (pouvant dépasser la moitié des cas opérés), avec un essaimage métastatique tardif, essentiellement au niveau des poumons et du foie, 15 et même parfois 20 ans après le traitement initial [89].
Dans la plus grande série rapportée jusqu’à maintenant dans la littérature, l’HPC a récidivé dans 17% des cas [59]. Le taux de survie à 2 ans & à 5ans est de 93% et 86% respectivement [89].
En raison du comportement souvent imprévisible de cette tumeur, un suivi prolongé est fortement recommandé.
57 L’hémangiopéricytome osseux est une tumeur vasculaire rare, dont la localisation sacrée reste exceptionnelle et dont le diagnostic est essentiellement anatomopathologique. Son traitement reste néanmoins chirurgical, basé sur une exérèse large, ou tout au moins marginale. Un traitement adjuvant par chimio et/ou radiothérapie, bien que parfois efficace, est réservée aux formes inaccessibles à la chirurgie, ou en complément d’une chirurgie d’exérèse non « carcinologique ». Cette tumeur est caractérisée par un potentiel élevé de récidive locale après chirurgie d’exérèse et d’essaimage métastatique justifiant une surveillance et un suivi à long terme.
59 RESUME
L’hémangiopéricytome est une tumeur vasculaire rare qui se développe aux dépens des péricytes de Zimmermann. C’est une tumeur de siège ubiquitaire, mais survient avec prédilection au niveau du système musculo-squelettique. Sa localisation primitive au niveau de l’os reste très rare, représentant 0.1% des tumeurs osseuses primitives malignes. Il touche tous les âges avec un pic de fréquence au cours de la quatrième et la cinquième décennie et une prédominance masculine.
De rares cas d’atteinte sacrée ont étés décris. Nous rapportons un cas exceptionnel d’hémangiopéricytome du sacrum étendu à l’espace rétrorectal.
Il s’agit d’une femme de 42 ans, qui souffrait de lombalgies et de douleurs fessières droites pendant deux ans traitées symptomatiquement. Le toucher rectal a révélé une masse rétrorectale. Les radios standards n’ont pas montré de lésions au niveau du sacrum. La TDM a objectivé une lésion ostéolytique au niveau du sacrum avec extension à l’espace rétrorectal. L’IRM du bassin a révélé une tumeur aux dépens de la partie droite de S1-S2 avec un bourgeon tumoral à développement endopelvien sans extension aux organes de voisinage. Une biopsie scanno-guidée réalisée n’a pas été concluante. Notre stratégie chirurgicale avait deux objectifs ; établir d’abord le diagnostic pathologique et assurer en second lieu la résection de la tumeur. L’indication d’une résection par voie abdominale a été posée.
Après laparotomie médiane, la résection chirurgicale a consisté en une résection du bourgeon pelvien, de la tumeur sacrée et l’os péri-tumoral. L’examen histologique a conclu à un hémangiopéricytome sacré. Les suites
postopératoires étaient sans particularité avec un bon rétablissement de la patiente. La douleur a disparu et la marche est redevenue normale. Une radiothérapie adjuvante a été indiquée à 45 grays. Après un recul de 8 mois, la patiente va bien.
Cette observation rend compte des caractéristiques de cette tumeur rare : - Le polymorphisme clinique ;
- L’apport des techniques d’imagerie moderne dans le diagnostic et le bilan d’extension ;
- La nécessité d’une étude anatomopathologique permettant de poser le diagnostic définitif ;
- La nécessité d’une exérèse chirurgicale complète avec complément thérapeutique par radiothérapie ;
- Un suivi au long cours pour déceler une récidive locorégionale ou la survenue de métastases.
L’analyse de cette observation et des données de la littérature permet de retenir la rareté de cette tumeur, sa localisation exceptionnelle au niveau du sacrum, son potentiel de récidive locorégionale et son pronostic incertain malgré toute thérapeutique.
61 SUMMARY
Hemangiopericytoma is a rare vascular tumor. It is derived from the pericytes of Zimmerman and can arise in any part of the body, but most frequently occurs in musculo-skeletal system. Primary hemangiopericytoma of bone is very rare, accounting for 0.1% of malignant primary bone tumors. It touches all ages with a peak of frequency during the fourth and the fifth decade and a male prevalence.
Rare cases of sacral hemangiopericytoma were described. We report an exceptional case of hemangiopericytoma of the sacrum extended to retrorectal space.
A 42 years old woman suffered from low-back pain with radiation to the right leg and foot for two years. She had received only symptomatic medication. Digital rectal examination revealed a retrorectal mass. X plain radiography showed no specific lesion. Computed tomography (CT) of the pelvis showed an osteolytic lesion of the sacrum extended into the retrorectal space. Magnetic resonance imaging (MRI) of the pelvis showed a large tumor of the S1 and S2 right sacral ala with prominent mass without extension to the adjacent organs. CT-guided biopsy performed was not decisive. Our surgical strategy had two aims, first to establish the pathologic diagnosis and second to assure tumor resection. Abdominal approach resection was indicated after surgical staff. Surgical resection has consisted first in an enucleoresection of the pelvic mass, the sacral tumor and the bone around the tumor was largely excised. Post-operative follow up was uneventful. The patient recovery well, the pain has
disappeared and she walks well now. Adjuvant radiotherapy has been indicated at about 45 grays. Eight month later she feels well.
This observation reports the characteristics of this rare tumor: - The clinical polymorphism ;
- The contribution of the techniques of modern imagery in the diagnosis and the assessment of extension ;
- Need for a histological study allowing to pose the final diagnosis ; - The necessity of a complete surgical resection with therapeutic
complement by radiotherapy ;
- A long follow-up to detect recurrences and distant metastasis.
The analysis of this observation and the data of the literature make it possible to retain the rarity of this tumor, its exceptional localization on the level of the sacrum, its potential of recurrences and its uncertain forecast in spite of any therapeutics.
63 %
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