rétrospective de 20 ans

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ARTICLE ORIGINAL

Stratégie thérapeutique des méga-uretères primitifs avant 1 an de vie, étude

rétrospective de 20 ans

Therapeutic mega-ureter primitive before one year of life, retrospective study of 20 years

B. Picart

^∗

, M. Pons , A. Line , C. Franc ¸ois , M.-L. Poli Merol

Servicedechirurgiepédiatrique,AmericanMemorialHospital,CHUReims,47, rueCognacq-Jay,51100Reims,France

Rec¸ule14mai2016 ;acceptéle17d´ecembre2016

MOTSCLÉS Méga-uretère; Nourrisson; Cohen;

Réimplantation; Reﬂux;

Enfant; Dilatation;

Dysfonctionvésicale; Évolution;

Chirurgie; Technique

Résumé

Introduction.—Quellepriseenchargepour lesméga-uretèresprimitifs chezlesenfants de moinsdeunan?Laquestionestdiscutéedanslalittératureetlacontroversepersiste.

Objectif.—Évaluerlesrisquesetlesrésultatsàlongtermedesprisesenchargesmédicaleet chirurgicalechezlesenfantsdemoinsdeunan.

Matérieletméthode.—Étuderétrospectivemonocentriquede1990à2010.Touslesenfantsde moinsdeunanretrouvésonteuuneévaluationincluantunexamenclinique,uneéchographie, unescintigraphieetunecystographie.Ilsontétérépartisendeuxgroupes:groupe1:enfants opérésavantl’âgedeunan,groupe2:enfantsnonopérésouopérésaprèsl’âgedeunan.

Nousavonsanalysél’évolution àlongtermedecesenfantssurlescritèressuivants:reﬂux, pyélonéphrites,évolutiondeladilatation,fonctionrénale,nécessitéd’unereprisechirurgicale oud’unechirurgiesecondaire,etimpactsurlafonctionvésicale.

Résultats.—Soit54patientsdanslegroupe1et56danslegroupe2.Pourunsuivimédiande 12ans.Untotalde101garc¸onspour9ﬁlles(sex-ratio11,22).Ilyavait57MUPgauche(52%), 22droit(20%)et31bilatéraux(28%).Untotalde71%dediagnosticanténatal.Pasdedifférence

∗Auteurcorrespondant.

Adressee-mail:baptiste.picart@hotmail.fr(B.Picart).

http://dx.doi.org/10.1016/j.purol.2016.12.009

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surl’émergence de complications :25 (groupe 1) versus 31 (groupe2) OR=0,69 ;IC 95 % (0,307;1,574);p=0,44.Pasdedifférenceentrechirurgiesecondaireetreprisechirurgicale: groupe1=12,groupe2=22,OR=0,45;IC95%(0,17;1,09);p=0,06.Pasdedifférencepour l’incontinencediurne:OR=1,04;IC95%(0,14;7,64);p=0,67.Soixante-seizeenfants(69%) avaientﬁnalementétéopérés,12enfantsopérésdeuxfois(10,9%)et34enfants(31%)jamais opérés.

Conclusion.—LeprincipalenjeudelapriseenchargedesMUPestlapréservationdelafonction rénale.Soixante-neufpourcentdenosenfantsontbénéﬁciéd’untraitementchirurgicalàcause d’unealtérationdelafonctionrénaleinférieureà30%,d’unedilatationurétéralesupérieureà 10mmassociéeàunreﬂuxoudepyélonéphritesrécidivantes.Unsuiviclinique,échographique etisotopiquerégulierdedépistageestnécessaireetdevraitêtreprolongéjusqu’àl’âgeadulte.

Niveaudepreuve.— 5.

KEYWORDS Mega-ureter;

Bladderdysfunction;

Cohentechnique;

Reﬂux;

Child;

Stretching;

Bladderdysfunction;

Evolution;

Surgery;

Technique

Summary

Introduction.—Whatistheproperwaytomanagecomplicatedprimarymega-ureterininfants undertheageofone.This hasalready beendiscussedintheliteraturebutthecontroversy remains.

Objective.—Evaluatethelong-termresultsofthemanagementofmega-ureterbasedsupport undertheageofone.

Materialandmethods.—Single-centerretrospectivestudyfrom1990to2010.Allchildrenunder oneyearfound wereevaluated includingclinicalexamination,ultrasound, scintigraphyand cystography.Theyweredividedintotwogroups:group1:childrenoperatedonbeforetheageof oneyear,group2non-operatedoroperatedchildrenaftertheageofoneyear.Weanalyzedthe long-termevolutionofthesechildrenonthefollowingcriteria:reﬂux,pyelonephritis,changes indilation,renalfunction,needforsurgicalrevisionorsecondarysurgery,andimpactonbladder function.

Results.—Intotal,54patientswereincludedingroup1and56patientsingroup2.Inamedian follow-upof12years.Atotalof101boysand9girls(sex-ratio11.22).Therewere57leftMUP (52%),22right(20%)and31bilateral(28%).Atotalof71%ofantenataldiagnosis.Nodifference ontheemergenceofcomplications: 25(group1)versus 31(group2) OR=0.69;95%(0.307;

1.574);P=0.44.Nodifferencebetweensecondarysurgeryandrevisionsurgery:group1=12, group2=22,OR=0.45;95%CI(0.17,1.09);P=0.06.Nodifferencefordaytimeincontinence:

OR=1.04;95%CI(0.14;7.64);P=0.67.Seventy-sixchildren(69%)wereﬁnallymade,12children operatedtwice(10.9%)and34children(31%)nevermade.

Conclusion.—ThemainchallengeoftheMUPofmanagementisthepreservationofrenalfunc- tion.Sixty-ninepercentofourchildrenreceivedsurgeryduetoimpairedrenalfunctionlower than30%ofurethraldilatationgreaterthan10mmassociatedwithreﬂuxorrecurrentpyelo- nephritis.Clinicalmonitoring,regularultrasoundandisotopictestingarenecessaryandshould beextendedtoadulthood.

Levelofevidence.— 5.

Introduction

Le méga-uretère primitif(MUP), quiest déﬁni comme un uretèresupérieurà7mmdediamètre,estunepathologie urinaire peu fréquente dans la population générale (inci- dence:1/10000,5%des uropathiesmalformatives) mais représentant 23 % des dilatations anténatales des voies urinaires(2^e placedes uropathiesobstructivesderrière le syndromedejonctionpyélo-urétéralreprésentant24%)[1].

Ilentraîneunedilatationdesvoiesurinairessupérieuresau

même titreque le syndromede jonctionouque le reﬂux vésico-rénal.

L’évolution du méga-uretère est imprévisible. Le MUP est pratiquement la seule dilatation urinaire malforma- tivequipeuts’améliorerspontanémentavecletemps[2].

Cette amélioration est fréquente, pouvant aller jusqu’à laquasi-normalisation,cependantellen’estpasconstante et l’évolution peut également se faire vers l’aggravation de la dilatation, voire la détérioration de la fonction rénale.

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L’objectifdelapriseenchargeduMUPestdouble:pré- serverlafonctionrénaleetprévenirlesinfectionsurinaires.

Iln’yapas,encoreaujourd’hui,deconsensusconcernantla priseenchargedesMUPchezlesenfantsdemoinsde1an entrelestechniqueschirurgicalesetcellesmédicales.Ces deuxattitudesthérapeutiquespeuventeneffetconduireà des excès opposés : intervenir sur des reins qui auraient récupérés spontanémentdans lepremiercas,ouattendre unedétériorationfonctionnellequipeutêtredéﬁnitivedans lesecondcas.

Avec cetteétude,nous avonsvoulu évaluerlesrisques etlesrésultatsàlongtermedelapriseenchargedesMUP chezdesenfantsâgésdemoinsdeunan,selonqu’ilsaient étéprisenchargemédicalementouchirurgicalement.

Nousavonsanalysél’incidencedescomplicationsausein des deuxgroupes ;comparé le diamètremédian des ure- tèresparéchographie,lafonctionrénaleparscintigraphie et l’apparition d’incontinence urinaire à 6 mois,1, 2, 3, 5et10ansselonquelapriseencharge étaitmédicaleou chirurgicale.

Matériels et méthodes

Population

Ils’agitd’unecohorterétrospectivecomportant110enfants âgésde0à1an,chezquinousavonsdiagnostiquéunméga- uretèreprimitif(MUP).

Étaientexcluslesméga-uretèressecondaires,ceuxpré- sentant des uropathies associées (syndrome de jonction pyélo-urétéral, rein polykystique, méga vessie, ectopie urétérale,duplicationpyélo-urétérale)nécessitantuneopé- rationprécocerecommandée[3].

Les méga-uretères refluants qui étaient conservés, étaientdes MUPpourlesquels le refluxavaitétédiagnos- tiquésecondairement. Cesreflux étaientinitialementdes refluxvésico-urétéraldegrade1ou2.

Lesenfantsétaientrépartisendeuxgroupes:groupe1: patientsopérésinitialementetgroupe2:patientsnonopé- résmaissusceptiblesdel’êtreenfonctiondescomplications (Tableau1).

Diagnostic et suivi

Lediagnosticpouvaitêtre anténatallorsdel’échographie fœtaleàla 32SA (semained’aménorrhée), ouenpostna- tallorsd’unbiland’infectionurinaire,oubiendemanière fortuite.

Ladécouvertesefaisaitparl’augmentationdeladilata- tiondesvoiesexcrétricesàl’échographie.Touslesenfants onteuunbilancomportantuneévaluationbiologiquedela fonctionrénale,unescintigraphieauDTPAouMAG3etune cystographierétrograde.Puisilsétaientrevusenconsulta- tionetavaientlemême bilanà6,12, 24,36 moispuisà 5et10ans.L’arrêtdusuiviétaitdécidélorsquel’ensemble dubilanradiocliniqueétaitnormalaprèsunsuivipoursuivi jusqu’àlaﬁndel’adolescence.

L’incontinence urinaire était évaluée cliniquement et radiologiquementdèsla5^eannéedevieselonl’algorithme del’internationalchildren’scontinencesociety[4].

Tableau1 Caractéristiquesdespatientsselonleurgrouped’inclusion.

Groupe1 Groupe2 Oddsratio Valeurdep

Total 54 56

Sexe

Filles 4 5 0,82 1,00

Garc¸ons 50 51 0,82 1,00

Diagnostic

Anténatal 34 44 0,46 0,06

Post-natal 20 12 2,15 0,06

Diamètremoyenuretère 13,2mm 12,9mm

Côté

Droit 9 13 0,66 0,27

Gauche 29 28 1,16 0,42

Bilatéral 16 15 1,15 0,45

Type

Obstructif 22 23 0,98 0,56

ObstructifetReﬂuant 28 17 2,34 0,03

Niobstructif,nireﬂuant 4 14 0,24 0,01

Fonctionrénaleinitialeducôtéatteint 48% 50%

Duréedesuivimédian 14ans 10ans

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Traitement

Tous lesenfants étaientmis sous traitement antiseptique urinaire.

Le traitement médicalconsistait à uneantibiothérapie adaptéeàl’examencytobactériologiquedesurines(ECBU) encasd’infectionsurinaireshautes.

Laprise en charge chirurgicale consistait enuntraite- mentdéfinitifselonlatechniquederéimplantationdeCohen [5]avec ousans remodelage. Cette technique était celle préconisée dans le service car facilement réalisable chez l’enfant,efficace,fiableetreproductible[6—8].

Complications

Étaient recensés chez tous les enfants : l’émergence des pyélonéphrites, l’altération de la fonction rénale, l’apparitionoul’aggravation d’un reﬂux etla persistance oul’aggravationd’unedilatation.

Étaientégalementrépertoriées,lescomplicationspost- chirurgicales pour lesquelles une reprise avait du être entrepris(grade III ouplus de la classiﬁcationde Clavien Dindo)[9].

Résultats

Surles110enfantsretrouvésdans l’étude,54ontduêtre opérés dans la première année de vie (groupe 1=54) et 56nonpasétéopérésouopérésaprèsl’âgede1an(groupe 2=56).Lesuivimédianétaitde12ans(groupe1:14anset groupe2:10ans).

Nousavions101garc¸onspour9ﬁlles,larépartitionétait identiquedanslesdeuxgroupes;lesex-ratioétaitde11,22.

Ilyavait57MUPgauche(52%),22droit(20%)et31bilaté- raux(28%).

Il yavait 71 % de diagnostic anténatal soit 34 dans le groupe1et44danslegroupe2.Lescausesdediagnostics postnataux étaient dominées par les pyélonéphrites dans lespremiersjours devies, dixpour chaquegroupe. Iln’y avaitpasdedifférencesigniﬁcativeentrelesdeuxgroupes concernantlesdifférentespériodesdemiseenévidencedu diagnostic(p=0,06).

Initialement,l’uretèremoyenmesurait13,9mmpourle groupe1et12,9mmpourlegroupe2.

IlyavaitplusdeMUPreﬂuantdanslegroupe1quedans legroupe2(28versus17,OR=2,34;p=0,03).Lenombre deMUPnireﬂuantniobstructifétaitluisupérieurdansle groupe2(4versus14;OR=0,24;p=0,012).

Lespatientsdugroupe1avaienttousétéopérésselonla techniquedeCohen.Ilyavait30remodelagesréalisés,tous lorsquelediamètredel’uretèreétaitsupérieurà10mmet lorsqu’unreﬂuxétaitassocié.L’âgemédiandel’opération était8mois,laduréemédianedeleurhospitalisationétait de6jours.

À 6 mois, aucun MUP n’avait régressé spontanément.

Vingtenfantsdugroupe1(37%)étaientdéjàopérés.

Quinzeenfantsdugroupe2ontduêtreopérésentreleur premièreetdeuxièmeannéedevie,soit26,8%del’effectif totaldu groupe et68 % dunombred’enfants qui ontété opérésaprès1andevie.

Figure1. Évolutiondudiamètremédiandel’uretèresur10ans selonlegroupe.

À3ans,lediamètremédiandel’uretèreétaitidentique dans les deux groupes (soit 6mm). La fonction rénale du côtéatteintétaitrespectivementde45,5%danslegroupe 1etde49%danslegroupe2.

À5ans,ilyavait2découvertes d’incontinencediurne danschaquegroupe.Iln’yavaitpasdedifférencesigniﬁca- tive:OR=1,04;IC95%(0,14;7,64);p=0,67.

À10 ans,iln’yavaitpasdedifférencesigniﬁcativesur lenombred’uretèresrestantdilatésenfonctiondelaprise en charge :sept dans chaque groupe, OR=1,04 ;IC 95 % (0,288;3,778);p=1.Ilyavait87%derégressiondansle groupe1versus91%danslegroupe2.

Le diamètre médian de l’uretère et la fonction rénale moyenne étaient similaires dans les deux groupes (Fig.1et2).Iln’yavaitaucunedégradationdelafonction rénalepourchaquegroupeà10ansdesuivi.

Autermedusuivi,iln’existaitpasdedifférencesigniﬁca- tivesurl’émergencedecomplicationsauseindesdifférents groupes:25(groupe1)versus31(groupe2)OR=0,69;IC 95%(0,307;1,574);p=0,44.Iln’yavaitpasdedifférence signiﬁcativeentrelesenfantsquiavaientnécessitéunechi- rurgiedanslegroupe2etlesenfantsquiavaientétérepris chirurgicalement dansle groupe1:respectivementvingt- deuxversusdouze,OR=0,45;IC95%(0,17;1,09);p=0,06.

L’âgemoyend’indicationopératoiredanslegroupe2était 17,5 mois (13 mois—37mois).Tous les enfants dugroupe 2 qui avaientdus être opérés l’ont été par la technique de Cohen. Pourles reprises des enfantsdu groupe 1, ily avait8Cohen,3Leadbetter-PolitanoetuneposedeDeﬂux parendoscopie. Lesindications rassemblaient:22 altéra- tionsdelafonctionrénaleavecunevaleurmoyennede35%

Figure 2. Évolution de la fonction rénale sur 10ans selon le groupe.

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Tableau2 Complicationsgénéralesgroupe1versusgroupe2.

Groupe1 n=54

Groupe2 n=56

OR IC95% p

Complicationstotales 25 31 0,69 0,3066/1,5735 0,44

Pyélonéphritesrécidivantes 6 5 1,62 0,3543/7,8413 0,51

Altérationdelafonctionrénale 8 14 0,58 0,163/1,9435 0,41

Majorationdeladilatation 8 8 1,35 0,3587/5,075 0,77

Apparitionouaggravationd’unreﬂux 3 4 0,92 0,1219/6,0941 1

RepriseouChirurgieaprès1an 12 22 0,45 0,1736/1,0964 0,06

Pyélonéphritesrécidivantes 3 4 1,48 0,178/11,0043 0,68

Altérationdelafonctionrénale 8 14 1,14 0,2117/6,8865 1

Dilatationassociéeàunreﬂux 1 4 0,42 0,0076/4,9967 0,63

Tableau3 Émergence des complications à partir d’un an de vieselon le groupe enfonction dutemps (nombrede cas/nombredecasopéré).

Groupe1 Altérationdela fonctionrénale

Majorationdela dilatation

Apparitionou

aggravationd’unreﬂux

Pyélonéphrites

À6mois — — — —

À1an 3/3 2 2 2/1

À2ans 2/2 3 1/1 3/2

À3ans 3/3 3 0 1

À5ans 0 0 0 0

À10ans 0 0 0 0

Groupe2 Altérationdela fonctionrénale

Majorationde ladilatation

Apparitionou

aggravationd’unreﬂux

Pyélonéphrites

À6mois — — — —

À1an 8/8 3 0 3/3

À2ans 2/2 1 1/1 1/1

À3ans 3/3 4 3/3 1

À5ans 1/1 0 0 0

À10ans 0 0 0 0

(groupe1=8versusgroupe2=14);cinqaugmentationsdela dilatationdudiamètredel’uretèresupérieureàunevaleur moyennede10mmavecapparitionouaggravationdureﬂux (1versus5),septpyélonéphritesrécidivantes(3versus4).

Tableaux2et3.

Surl’effectiftotal,76enfants(69%)avaientﬁnalement étéopérés.Ilyavait12enfantsquiavaientétéopérésdeux fois(10,9%)et34enfants(31%)quin’avaientjamaisété opérés.

Discussion

Nousavonsdonc retrouvé110enfants etcompte tenu du faibleeffectif, nousavonsdécidéd’utiliserlesoddsratios pourestimeraumieuxlesrisquesrelatifs.

Notrepopulationmontre,commelaplupartdesauteurs: uneprédominancemasculine(sex-ratio:11,22)etuneuni- latéralitégauche(respectivement53%et50%)[1,10—13].

L’évolutiondesMUPest imprévisible,ungrandnombre s’améliorent spontanément ou restent stables [1] ; 70 à 90 % d’entre eux ne justiﬁeraient pas d’indication chirurgicale. Cette attitudenécessite un suivirégulier etde long terme qui s’articule entre examens cliniques, écho- graphiques et scintigraphiques [12—14]. Direnzo et al.

[15] ont même récemment observé que la résolution ou l’amélioration du MUP modéré à sévère chez l’enfant de moins d’un an est de l’ordre de 60 % par le traitement médical.

Dansnotresérie,69%desenfantsontdubénéﬁcierd’une chirurgie.Ce tauxtrès élevépeut êtreexpliquéparnotre faible effectif, par l’existence non négligeable de méga- uretèresreﬂuantsetparlefaitqu’ungrandnombredeMUP nondiagnostiqués enanténatal restent asymptomatiques.

Pourcomparaison,même sileurs sériessont plus petites, Chertinetal.[14]obtiennentuntauxdechirurgiede31% etMcLellanetal.[16]untauxde18,5%.

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L’étude ayant un recul de 20 ans et compte tenu des évolutionsmédicales,iln’aipasaisédedonner,avecnotre série, des indications chirurgicales précises. Cependantil ressortdenotresérie:qu’unedilatationdel’uretèresupé- rieureà10mmassociéeàunreﬂux,qu’unefonctionrénale inférieureà30% etqu’unepersistance depyélonéphrites malgréuntraitementantibiotiqueadaptésemblentêtredes éléments prédictifs de chirurgie. Ces différents éléments ressortentaussidesétudesdeMerlinietSpina[1],deCalisti etal.[12],deChertinetal.[14]etdeRanawakaetal.[17].

LatechniquederéimplantationdeCohenapportedetrès bonsrésultats etmêmesupérieursàceuxdelatechnique dePolinato-Leadbetter[6].Cependantellerestediscutée étantdonnélapossibilitéd’éventuellesdissectionsliéesà lataillerelativedel’uretèreetdelavessie.

Les risques de déséquilibre vésical ultérieur et d’émergence de complications ont fait proposer par de nombreux auteurs de nouvelles techniques de réim- plantation. Teklali et al. [18] proposent une procédure endoscopique, Christman et al. [19] réalisent une méa- totomie urétérale oblique, Farrugiaet al. [20] et Carroll etal.[21]recommandentlamiseenplacedestent.Garcia et al. [22] s’orientent vers une dilatation urétérale par ballonnet.Touspubliantdesrésultats intéressant:Carroll et al. [21] et Farrugia et al. [20] obtiennent respective- mentune efﬁcacitéde66 % à7 ansetde56 %à 10ans.

Christman et al. [19] révèlent une efficacité de 100 % à 3 ans (seulement 5 patients inclus). Dans notre série seulement12 enfantssoit 10,9 % ontdû bénéficier d’une reprisechirurgicale,soituneefficacitéde89,1%à10ans.

Sil’indicationopératoireestposée,latechniquedeCohen sembleapporterencoreaujourd’huidetrèsbonsrésultats etunrapportbénéﬁces/risquestrèsacceptable.

Larégressiondeladilatationdel’uretèrequenousobte- nionsà2ans(50%),aprèsunepriseenchargechirurgicale, est en accord avec celle obtenue par Diakité et al. [23]

(53%).Cetauxestde70%danslasériedeShuklaetal.[24]

etde72%chezMcLellanetal.[25].Nousobtenions87%de régressionà10ans,enaccordavecCheski[26](88,3%)et Fontaine[27](90%).

Le risqued’infection urinaire est plus importantpassé 6moisde vie,Direnzo[15]. Ceschiffresconcordent avec notreâgemédiandepriseenchargechirurgicalequiestde 8mois.

Danslapopulationgénérale,96%desfilleset94%des garçonsontacquislapropretédiurneà l’âgede6 ans.La propreténocturne,quantàelle,estacquiseà80%àl’âge de10ans[4].Nosrésultatssontdoncdanslanormalitéde la population générale. Malgré le faible effectif, on peut emmètrel’hypothèse quel’interventionchirurgicale n’est pas,mêmechezdestoutpetitsoùlamaturationdusystème urinairen’est pasachevée,unfacteurderisquede déve- lopperparlasuite unedysfonction vésicale.Wilhelm-Bals etal.[4]retrouventdanssasérieuneincidenced’énurésie diurne à 10 ans de 4 % chez la fille et de 6 % chez le garçon.

Ilfautmettreenavantquelediagnosticanténataldeces MUPpermetd’organiser uneprise en charge précoceaﬁn d’éviterlescomplications rénalessurle long terme.Avec 20annéesdesuivietunemédianede12ans,notreétudefait partiedesplusimportantesséries[14].Nousavonssuivinos enfantsjusqu’àlaﬁndel’adolescence,ilseraitintéressant

delessuivrejusqu’àl’âgeadulteaﬁnd’apprécieraumieux leurpronosticrénal.

Conclusion

Le principal enjeu de la prise en charge des MUP est la préservationdelafonctionrénale.Soixante-neufpourcent denosenfantsontbénéﬁciéd’untraitement chirurgicalà cause d’une altération de la fonction rénale inférieure à 30 %,d’une dilatation urétéralesupérieureà 10mm asso- ciéeàunreﬂuxoudepyélonéphritesrécidivantes.Unsuivi clinique,échographiqueetisotopiquerégulierdedépistage estnécessaireetdevraitêtreprolongéjusqu’àl’âgeadulte.

Déclaration de liens d’intérêts

Lesauteursdéclarentnepasavoirdeliensd’intérêts.

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